心外導管を用いたFontan 術後の頻脈性不整脈に対して経皮的心外導管穿刺でカテーテルアブレーションを行い成功した4 例

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1 症例報告 PEDIATRIC CARDIOLOGY and CARDIAC SURGERY VOL.30 NO.5 ( ) Fontan 4 青木寿明, 中村好秀, 武野亨竹村司 Keywords: transconduit puncture, extracardiac TCPC, catheter ablation 近畿大学医学部小児科学教室 Successful Catheter Ablation Via the Transconduit Puncture After an Extracardiac Total Cavo-Pulmonary Connection: Report of Four Cases Hisaaki Aoki, Yoshihide Nakamura, Wataru Takeno, Tsukasa Takemura Department of Pediatrics, Kinki University, Faculty of Medicine, Osaka, Japan Background: We aimed to clarify the issues of the percutaneous transconduit puncture and the results of catheter ablation of supraventricular tachycardia with an extracardiac total cavopulmonary connection (etcpc) Method: Four cases of tachyarrhythmia after the etcpc undergoing catheter ablation via the transconduit approach were included in this study. We analyzed patient characteristics, issues associated with the transconduit puncture and catheter ablation, and the results. Results: The age at the time of catheter ablation was from 13 to 19. Three had a right isomerism heart and single ventricle and the other had a double outlet of the right ventricle. The targeted arrhythmias were atrioventricular reciprocating tachycardia via the accessory pathway (AVRT via AP)in one, AVRT via AP and a tachycardia involving twin atrioventricular nodes in one, intra-atrial reentrant tachycardia in one, and paroxysmal junctional tachycardia in one. All patients were successfully ablated via the transconduit approach. The interval from the etcpc to the catheter ablation was three to twelve years. It was difficult to puncture the straight shaped conduit and ringed artificial conduit. We needed to devise a way to advance the long sheath into the atrium and had a hard time treating complicated arrhythmias, such as intra-atrial reentrant tachycardia and junctional tachycardia. Conclusion: We experienced four cases of catheter ablation for tachyarrhythmia using the transconduit approach. This technique will be a useful technique for treating increasing tachycardias after an etcpc. It is important to clarify the issues and establish the safety of this technique in the future. 要旨はじめに : 経皮的心外導管穿刺を用いアブレーションを行った症例の成績, 手技上の問題点を報告する. 対象と方法 : 対象は 2012 年 8 月 ~ 2013 年 9 月に行った 4 例. 患者背景, 心外導管穿刺, アブレーション治療の問題点, 治療成績について検討した. 結果 : アブレーション時の年齢は 13 ~ 19 歳, 診断は無脾症単心室が 3 例, 僧帽弁閉鎖両大血管右室起始症が 1 例, 治療した不整脈は潜在性房室副伝導路に伴う房室リエントリー性頻拍, 重複房室結節が関与する頻拍と潜在性房室副伝導路に伴う房室リエントリー性頻拍, 心房内回帰性頻拍, 接合部頻拍であった. 全例治療は成功した. Fontan 手術から導管穿刺までの期間は 3 ~ 12 年であった. 心外導管の屈曲の角度が小さい症例, リング付人工血管の症例は穿刺に難渋した. またロングシースの外筒の挿入には工夫が必要であり, 心房内回帰性頻拍, 接合部頻拍など難易度が高い不整脈では治療に難渋した. 結語 : 心外導管を用いた Fontan 手術後に, 経皮的心外導管穿刺にてアブレーションが成功した 4 例を経験した. 今後増加する Fontan 術後の不整脈に対して新しい治療法となり得ると考えられる. 今後は安全性の確立, 手技上の問題点の対処法について明らかにしていく年 1 月 9 日受付 2014 年 8 月 11 日受理別刷請求先 : 大阪府和泉市室堂町 840 大阪府立母子保健総合医療センター小児循環器科青木寿明 104

593 緒言 Fontan 手術後の頻脈性不整脈は致命的となり得る 1) にもかかわらず, アブレーションによる治療成績は不良である. 現行の Fontan 手術は心外導管を用いるため, 術後にアブレーションを行う際のカテーテル操作は, 下大静脈経由ではなく大動脈経由でアプローチしなければならない.

2 593 緒言 Fontan 手術後の頻脈性不整脈は致命的となり得る 1) にもかかわらず, アブレーションによる治療成績は不良である. 現行の Fontan 手術は心外導管を用いるため, 術後にアブレーションを行う際のカテーテル操作は, 下大静脈経由ではなく大動脈経由でアプローチしなければならない. したがって上室頻拍に対するアブレーションは, 心室を経由してアプローチせざるを得ず, カテーテル操作は困難である 2). 近年, 経皮的心外導管穿刺 3~5), 経胸壁心房穿刺 (Lateral tunnel 症例 ) 6), 開胸心房穿刺 7), マグネティックナビゲーションシステムを用いたアブレーション 2, 8) が報告され, その成績は向上している. 経皮的心外導管穿刺は, 他の手技と比較し, 侵襲度合併症の低さ, あるいは通常のカテーテル検査室で施行できることが特徴である. われわれは,Fontan 手術後の頻脈性不整脈 4 例に対して経皮的心外導管穿刺によるアブレーションを行い良好な成績を得たので治療成績と問題点を報告する ( うち 2 例は過去に報告済 5) ). 穿刺によるアプローチでアブレーションを行った 4 例を対象とした. 患者背景, 治療成績, 経皮的心外導管穿刺アブレーションの問題点について検討した. アブレーション前に心臓造影 CT あるいは MRI を行い (Fig. 1), 心外導管と心房との位置関係, 下大静脈と心外導管の穿刺が予定される壁との角度を計測した. 電気生理検査アブレーションは全身麻酔下で行った. 1. 経皮的心外導管穿刺法 (1) 大腿静脈から 8Fr あるいは 8.5Fr のロングシース (Swartz Braided Transseptal Guiding Introducers SL0, St. Jude, Inc., St. Paul, MN, USA) を下大静脈に挿入した. (2) 下大静脈造影を行った後, 通常のブロッケンブロー法のようにロングシースのダイレーター内にブロッケンブロー針 (BRK Transseptal Needles, St. Jude, Inc., St. Paul, MN, USA) を進め, 透視血管内エコー経食道エコーのガイド下にブロッケンブロー針を強く押すことにより人工血管と心房壁を穿刺した.(3) ロングシースの外筒とダイレーターを一緒に心房内に進めた. 方法 2012 年 8 月 ~ 2013 年 9 月に心外導管を用いた Fontan 手術後に頻脈性不整脈を認め, 経皮的心外導管 2. 電気生理検査アブレーションの方法 (1) 心外導管あるいは肺動脈内に多極の電極カテーテルを 1 本, 心室に経大動脈的に多極のカテーテルを 1 本, 心房内に経導管穿刺にてアブレーションカテー Fig.1 Case 3 A: Cardiac MRI, axial slice B: Cardiac MRI, the plain was cut at the dotted line C: The activation mapping during the tachycardia using an Ensite Navx Clockwise rotation at the common atrioventricular valve SA: single atrium, SV: single ventricle, C: conduit TM system 平成 26 年 9 月 1 日 105

3 594 テルを留置し, 電気生理検査を施行した.(2) 可能な限り His 電位の位置を記録した.(3) 三次元マッピング装置 CARTO system(biosense Webster, Inc., Diamond Bar, CA, USA) あるいは Ensite NavX (St. Jude, Inc., St. Paul, MN, USA) を使用し, リファレンスの電位は心房内回帰性頻拍では肺動脈内の電極カテーテルの心房電位を, それ以外は心室内の電極カテーテルの心室波とした. (4) 心房内回帰性頻拍では irrigation catheter(therapy Cool Flex Ablation Catheter, St Jude Medical, St Paul, MN) を, それ以外は non-irrigation catheter(carto, NAVI- STAR, Cordis-Webster, Johnson and Johnson, US) を使用し通電した. 3. アブレーションの成功の定義副伝導路あるいは対象とした房室結節を離断できたもの, また, すべての頻拍基質の除去が困難である接合部頻拍や心房内回帰性頻拍については, 臨床的に改善の得られたものとした. 結果 1. 患者背景と治療成績患者背景を Table 1 に示す. いずも抗不整脈薬に抵抗性の narrow QRS 頻拍であり, アブレーションの適応と判断した. 頻拍の発症時期は, 症例 1 は Fontan 手術前の新生児期, 症例 2 は Fontan 手術後 9 年, 症例 3 は Fontan 手術周術期, そして症例 4 は Fontan 手術後 3 年であった.Fontan 手術時に用いられた心外導管は症例 1,3,4 ではリング無し人工血管 (GORE-TEX stretch vascular graft, W. L. Gore & Associates, Flagstaff, Arizona, U.S.A.) で, 症例 2 はリング付き人工血管 (GORE-TEX FEP-ringed vascular graft, W. L. Gore & Associates, Flagstaff, Arizona, U.S.A) であった.Fontan 手術からアブレーションまでの期間は 3 ~ 7 年であった. 頻拍の電気生理学的診断は症例 1 では潜在性房室副伝導路に伴う房室リエントリー性頻拍, 症例 2 では潜在性房室副伝導路に伴う房室リエントリー性頻拍と重複房室結節リエントリー性頻拍, 症例 3 は共通房室弁を旋回する心房内回帰性頻拍, 症例 4 は接合部性頻拍であった. すべての症例で経皮的導管穿刺, アブレーションは成功した. 2. 経皮的心外導管穿刺とロングシースの心房内への挿入下大静脈と穿刺する導管の壁との角度は症例 1 ~ 4 でそれぞれ 15 度,19 度,26 度,19 度であった. 症例 1, 2 ではブロッケンブロー針は BRK,XS Series(St. Jude Medical, Minnetonka, MN, USA) を使用したが, 穿刺時に針が頭側に滑るため, それを防ぐためにスネアカテーテル (En Snare, Merit Medical, South Jordan, UT) を用いダイレーターの先端を把持しながら穿刺を行うことで穿刺が可能であった. 症例 3,4 では症例 1,2 の経験を踏まえ, 屈曲角度の強いブロッケンブロー針 (BRK-1, XS Series, St. Jude Medical, Minnetonka, MN, USA) を用いることでスネアカテーテルを用いず穿刺できた. またリング付導管の穿刺を行った症例 2 ではリング間の穿刺に時間を要した. ロングシースの心房内挿入では,4 例ともロングシースのダイレーターを容易に心房内に挿入することができたが, 外筒の挿入には難渋した. これに対し,1 ブロッケンブロー針を抜去したあと, ガイドワイヤー (Lunderquist Extra Stiff Wire Guides, CookInc, Indianapolis, Ind) に入れ替え, 外筒を強く押すあるいは捻じる,2 ブロッケンブロー針を抜かずに, 針の中を inch のワイヤーを通して心房の天井を確認しながら, 針を軸にして外筒を強く押す,3 穿刺した人工血 Table 1 Patient characteristics No sex Age (y.o.) Ht (cm) BW (kg) Arrhythmia Cardiac anomaly Interval from the Fontan operation 1 m AVRT via AP MA, DORV, CoA 7 years 2 m TwinAVN, AVRT via AP RI, dextro, SV, CAVV 12 years 3 f IART RI, SV, CAVV 3 years 4 f JET RI, dextro, SV, CAVV 9 years Conduit 18 mm GORE-TEX FEP Ringed Vascular Graft 16 mm 20 mm 20mm MA: mitral atresia, DORV: double outlet right ventricle, CoA: Coarctation of the Aorta, RI: right isomerism heart, SV: single ventricle, dextro: dextrocardia, CAVV: common atrioventricular valve, AVRT via AP: atrioventricuar reciprocating tachycardia via accessory pathway, TwinAVN: tachycardia involving twin atrioventricular nodes, IART: intraatrial reentrant tachycardia, JET: junctional ectopic tachycardia 106

4 595 Table 2 Results of treatment No Arrhythmia Snare Result Procedural time (min) Fluoro time (min) Radiation dose (mgy) 1 AVRT via AP + Success TwinAVN, AVRT via AP + Success IART Success JET Success AVRT via AP: atrioventricuar reciprocating tachycardia via accessory pathway, TwinAVN: tachycardia involving twin atrioventricular nodes, IART: intraatrial reentrant tachycardia, JET: junctional ectopic tachycardia 管の孔に対してバルーン拡張術を行うといった工夫を要した. バルーン拡張術にはバルーン径 4 mm, 長さ 2 cm の non-compliant balloon(ultra-thin Diamond Catheter, Boston Scientific Japan, Tokyo, Japan) を使用した. 3. 電気生理検査, アブレーション 1 電極カテーテルの留置全例で心外導管あるいは肺動脈内に留置した電極カテーテルの心房電位の記録が可能であった. しかし症例 3 では肺動脈, 心外導管内のいずれの場所でも心房ペーシングができなかった. 症例 1 では導管穿刺した孔に 7F アブレーションカテーテル (CARTO, NAVI- STAR, Cordis-Webster, Johnson and Johnson, US) と 5 Fr 10 極の電極カテーテルの 2 本の挿入が可能であった. アブレーションカテーテルの操作に穿刺孔から挿入した電極カテーテルは影響しなかった. また 4 例中 3 例でアブレーションカテーテルにより His 電位の記録が可能であった. 2アブレーションアブレーションは全例で成功した. アブレーションカテーテルの操作, 焼灼時の電位アブレーションカテーテルの接触はいずれも良好であった. 症例 3 の共通房室弁を旋回する心房内回帰性頻拍 (Fig. 1) では弁輪からトダロ索まで線状焼灼を行い, その後頻拍は誘発されなくなった. しかし頻拍中の頻拍周期心房内興奮パターンが容易に変化するため臨床的な頻拍が上記であることを同定することに難渋した. 症例 4 の接合部頻拍では房室結節が単一であったため, 房室結節の修飾を行った. 複数回の通電を要したが, 頻拍の誘発性は著明に改善した. 房室ブロックは認めなかった. 4. 手技時間, 透視時間ロングシースが心房に挿入されるまでの時間は症例の積み重ねにより減少したが, 全体の手技透視時間, 透視線量は, 治療の難易度の影響を受けた (Table 2). 考察経皮的心外導管穿刺法によるカテーテルアブレーションは,1 心外導管穿刺,2 ロングシースの心房への挿入,3 電気生理検査アブレーションという,3 つの過程がある. 心外導管穿刺では, 心外導管の石灰化の程度, 屈曲の角度, 導管の材質 ( リング付か否か ) を術前に評価しておく必要がある. 導管が高度に石灰化している例は心外導管穿刺の適応とはならず, 屈曲角度が小さい場合には穿刺針が頭側に滑り目的の場所に穿刺するのが困難であることが予想される. またリング付心導管ではリング間を穿刺する必要がある. これらの検討のため, 術前の CT 検査と手術記録の確認は重要である. これに対してスネアカテーテルでシースの先端を引きながら穿刺する方法や, カーブ径の強いブロッケンブロー針を使用する 4), あるいは可変シースを使用する対応が必要となる. 次にロングシースを心房に進める際にはダイレーターとロングシースの外筒には段差があること, リング付きの人工血管ではリング間がロングシースの径より狭いことを知っておく必要があり, 対策として結果に示した方法やロングシースを穿刺した孔を通さず直接アブレーションカテーテルを挿入する方法が考えられる. 穿刺ロングシースの挿入について, 安全にかつ短時間で手技を完了する方法を模索していく必要がある. 電気生理検査アブレーション治療についてはカテーテル操作が通常の下大静脈からのアプローチと同じく容易であり, 治療成績も良好であった. しかし心房内に複数の電極カテーテルを入れることが困難であることから不整脈診断が難しいこと, あるいは心房頻拍や接合部頻拍などの元来の難易度が高い頻拍については, 治療が困難である 2) 場合があることが問題としてあげられる. 合併症については過去の 2 例の経皮的心外導管穿刺平成 26 年 9 月 1 日 107

5 596 3, によるアブレーションの報告 4) と同様に, 自験例 4 例においても認めなかった. しかし穿刺の際は1 目的とした心房以外の穿刺,2 心外への血液漏出,3 刺激伝導系の損傷に注意する必要がある. 術前の穿刺方法の計画, 穿刺の際の透視やエコーでのガイド,Fontan 手術から心外導管穿刺までの期間, 洞結節や房室結節の位置を 12 誘導心電図あるいは心内心電図から予想しておくことが上記を避けるために考慮すべきである. Fontan 術後 2 週間で導管穿刺開窓術作成を行った報告がある 10). しかし一般的には Fontan 手術から穿刺までの期間が非常に短い場合は癒着の程度が弱いことが予想されるため心外への血液漏出に注意する必要がある. 術後にシャントが残存することが危惧されるが, 今回の 4 症例では酸素飽和度の低下を認めておらず, 穿刺後 1 年以内に心エコーあるいは血管造影により孔の閉鎖を確認している. また手技, 透視時間を短縮するには, 術前の評価により考え得る困難を予測し, それに対するいくつかの対策を事前に立てておくことが現時点での最良の方法である. マグネティックナビゲーションシステムにより透視時間が短縮するという報告 8) があるが, これには専用の部屋が必要となるため, 現段階では一般的とはいえない. 今後症例を積み重ね, 安全性の確立, 年少児での当手技の可能性, 穿刺が困難な症例の特徴を明らかにすることが課題である. 結語心外導管を用いた Fontan 手術後に, 経皮的心外導管穿刺にてアブレーションに成功した 4 例を経験した. 今後増加する Fontan 術後の不整脈に対して新しい治療法となり得ると考えられる. しかし症例ごとに複数の問題点があり, 適切に対応していく必要がある. 症例を重ね, 安全性の確立, 手技上の問題点の対処法について明らかにしていくことが重要である. 参考文献 1)van den Bosch AE, Roos-Hesselink JW, Van Domburg R, et al:long-term outcome and quality of life in adult patients after the Fontan operation. Am J Cardiol 2004;93: )Akca F, Bauernfeind T, Witsenburg M, et al:acute and long-term outcomes of catheter ablation using remote magnetic navigation in patients with congenital heart disease. Am J Cardiol 2012;110: )Pass RH, Nappo L, Eugenio P, et al:a transbaffle approach to ablation in a child with an extracardiac fontan. Pacing Clin Electrophysiol 2010;33: )Dave AS, Aboulhosn J, Child JS, et al:transconduit puncture for catheter ablation of atrial tachycardia in a patient with extracardiac Fontan palliation. Heart Rhythm 2010;7: )Aoki H, Nakamura Y, Takeno S, et al:a New Procedure for a Trans-conduit Puncture by Grasping the Dilator Tip with a Snare Catheter An Alternative Access Method during Catheter Ablation of Supraventricular Tachycardias After an Extracardiac Fontan Operation. Heart Rhythm 2014;11: )Nehgme RA, Carboni MP, Care J, et al:transthoracic percutaneous access;for electroanatomic mapping and catheter ablation of atrial tachycardia in patients with a lateral tunnel Fontan. Heart Rhythm 2006;3: )Khairy P, Fournier A, Ruest P, et al:transcatheter ablation via a sternotomy approach as a hybrid procedure in a univentricular heart. Pacing Clin Electrophysiol 2008;31: )Wu J, Pflaumer A, Deisenhofer I, et al:mapping of atrial tachycardia by remote magnetic navigation in postoperative patients with congenital heart disease. J Cardiovasc Electrophysiol 2010;21: )Yap SC, Harris L, Silversides CK, et al:outcome of intraatrial re-entrant tachycardia catheter ablation in adults with congenital heart disease:negative impact of age and complex atrial surgery. J Am Coll Cardiol 2010;56: )Mehta C, Jones T, De Giovanni JV:Percutaneous transcatheter communication between the pulmonary artery and atrium following an extra-cardiac Fontan:an alternative approach to fenestration avoiding conduit perforation. Catheter Cardiovasc Interv Jun ;71:

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PEDIATRIC CARDIOLOGY and CARDIAC SURGERY VOL. 24 NO. 5 (620 627) Electrophysiological Studies and Radiofrequency Catheter Ablation before Total Cavo-pulmonary Connection in Patients with Complex Congenital