A case report of bite wounds of the tongue and buccal mucosa due to Gilles de la Tourette's syndrome Miyako HOSHINO, Hisao SHIGEMATSU, Una CHO, Yoko W
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- きのこ ひでやま
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1 A case report of bite wounds of the tongue and buccal mucosa due to Gilles de la Tourette's syndrome Miyako HOSHINO, Hisao SHIGEMATSU, Una CHO, Yoko WATANABE Yuko FUKUYAMA, Seiji SUZUKI, Hideaki SAKASHITA This report describes a case of bite wounds on the tongue and buccal mucosa in a boy with Gilles de la Tourette's syndrome (GTS). The boy had developed progressive multiple motor tics on the face, neck, and body. In January 2007, when he was 11 years old, vocal tics associated with simple sound developed. These tics eventually prevented the boy from going to school. Consultation with a pediatric neurological clinic resulted in a diagnosis of GTS, and the patient was managed by medication with Serenace (R), Depromel (R), and Risperdal (R). In spite of the medication, however an oral ulcer, considered to have resulted from a bite wound, developed in August Therefore, he was referred to our clinic by a physician on February, Clinical examination showed an ulcer on the left retro-molar region and the front side of the tongue. The wound was thought to have resulted from a self-inflicted bite. Oral splint treatment was applied for 4 weeks in order to prevent any further oral mutilation, and this allowed to heal. Since then, the patient has shown some improvement of the GTS symptoms, and currently there is no evidence of oral mutilation. Second Division of Oral and Maxillofacial Surgery, Department of Diagnostic and Therapeutic Sciences, Meikai University School of Dentistry (Chief: Prof. Hideaki SAKAHSHITA)
2 Vol.18 No.2 Gilles de la Tourette症 写 真1 候 群 の1例 初 診 時 口腔 内 写 真 写 真2 a: 舌 前 方 部 に咬 傷 と その 周 囲 組織 の腫 脹 を認 め る. b: 左側 臼 後 部 か ら頬 粘 膜 にか けて 深 い 潰瘍 を認 め る. ス プ リン ト装 着 時 所 見 a,b下 顎 の 安 静 位 を基 準 と した被 覆型 の ス プ リン ト を装 着.後 方 部 は や や 短 め に設 定 し,臼 後 部 頬 粘 膜 を 咬 み こ まな い よ う調 整 して い る. 主 訴:舌,頬 か か りつ け医 か らセ レ ネ ー ス(R),リ スパ ダ ール(R),デ 粘 膜 を咬 ん で し ま う 現 病 歴:2007年1月(小 学6年3学 期)頃 よ り, プ ロ メ ー ル(R)の処 方 を受 け て い た.運 以 前 よ りあ っ た 瞬 き や 急 に首 を振 る と い っ た して,顔 癖 に加 え て, キ ー とい う奇 声 が 発 現 し,不 登 校 傾 躰 幹 部 チ ック(体 の振 る え)が み られ,ま た,待 合 室 向 が 顕 著 と な っ た.こ に て キ ー と い う音 声 チ ッ ク が 聴 か れ た. の た め,2007年2月 科 を 受 診 し た と こ ろGTSと れ た.同 年8月,舌 小 児神 経 診 断 され 治 療 が 開 始 さ や 左 側 頬 粘 膜 部 に 潰 瘍 が 出 現, 面 チ ッ ク(瞬 き),頸 動 性 チ ック と 局 所 所 見;左 み られ た.口 部 チ ッ ク(首 を振 る), 側 顎 下 リ ンパ 節 に軽 度 腫 脹 と圧 痛 が 腔 内 所 見 で は,舌 前 方 部 に潰 瘍 と そ の 市 販 の ス テ ロ イ ド軟 膏 の 塗 布 を行 う も,症 状 を繰 り 周 囲 の 腫 脹 を認 め た(写 真1-a).臼 返 し徐 々 に 増 悪 し,2008年2月25日,某 部 に か け て 深 い潰 瘍 を認 め た(写 真1-b).口 て 当科 へ 紹 介 さ れ 来 院 し た.な 前,39 歯 科 を介 し お,当 科 受 診 の2日 の 発 熱 を 認 め,近 医 に て 抗 菌 薬(フ ロモ ッ ク ス(R))と解 熱 性 鎮 痛 剤 の 処 方 を受 け て い た. 既 往 歴:特 記 事 項 な し. 家 族 歴:特 記 事 項 は な い が,両 の4人 現 態 は 比 較 的 良 好 で あ り,上 下 左 右 第2大 出 し,齲 蝕 歯 は な く,咬 合 状 態 は 良 好,際 列 不 整 もみ られ な か っ た.ま た,ス 衛 生状 臼歯 まで萌 立 っ た歯 トレ ス 時 に 歯 軋 りが 認 め られ た. 親 と2歳 年 上 の 兄 家 族. 臨 床 診 断:GTSに 随 伴 す る自傷 行 為 に よ る舌 お よ び 左 側 頬 粘 膜 部 潰 瘍(咬 傷). 症: 全 身 状 態;身 後 部 か ら頬 粘 膜 処 置 お よび 経 過:舌 長157cm,体 重50kg,体 イ ラ イ ラ と入 眠 障 害 が 認 め られ た.GTSの 温37.5, 診 断 にて お よび 頬 粘 膜 部 の 咬 傷 は ど ち ら も縫 合 を要 す る ほ どの もの で は な い と判 断 し,局 所 洗 浄 の 上,ア ズ ノ ー ル 軟 膏 の 塗 布 に て 経 過 をみ る 97
3 小 児 口 腔 外 科 December 表1 GTS診 2008 断 に お け る臨 床 的 特 徴 歳 の 間 の 発 症 2. 複 数 の 筋 群 を侵 す 再 発 性,反 復 性,不 随 意 的,急 速, 無 目的な運動 の存 在 3. 多様 な 音 声 チ ェ ッ ク 4. 数 分 な い し数 時 間 は 運 動 の 不 随 意 的 抑 制 が 可 能 で 5. 症 状 の 強 さは 数 週 な い し数 か 月 の 間 で 変 動 が み ら あ るこ と れ るこ と 6. 1年 間 を越 え る 持 続 減 量 も し く は 自主 的 に 休 薬 して い る 状 態 で あ っ た. 運 動 性 チ ッ ク の う ち 頸 部 チ ッ ク(首 を 振 る)は 残 存 して い た が,躰 幹 部 の チ ッ ク(体 の 振 る え)は1日1 2回 に 減 少 し,顔 面 部 チ ッ ク(瞬 き)は 解 消,音 声 チ ッ ク も消 失 して い た.咬 傷 を 含 め,自 傷 行 為 は ほ とん ど な い と の こ と で あ り,口 腔 粘 膜 に 傷 は 認 め ら れ な か っ た ス トレ ス 時 の 歯 軋 り は 初 診 時 と同 様 に み られ,ス プ リ ン トは破 損 して い た.破 損 した ス プ リ ン トを再 製 し,希 望 時 の 使 用 を許 可 し た.現 在,経 過 良 好 で あ る が,引 き続 き経 過 観 察 を予 定 して い る. 写 真3 考 1か 月後 の 口腔 内 所 見 舌(a)お よび 左 側 臼 後 部 頬 粘 膜 部(b)の して い る, 潰瘍 は治癒 察 Gilles de la Tourette症 候 群(GTS)は 多様 な運 動 性 チ ッ ク と音 声 チ ッ ク な ど の 特 徴 的 な 臨 床 症 状 か ら 診 断 が 下 され る.チ ッ ク症 状 に つ い て は,(1)単 純 運 動 性 チ ッ ク( 瞬 き や 首 を振 る な どの 突 発 的 で 急 速 な単 純 運 動)と,(2)複 こ と と した.ま た,前 服 継 続 を指 導 し た.付 に つ い て,か 雑 運 動 性 チ ッ ク( ス キ ッ 医 にて 処方 された抗 菌薬 の 内 プ や 立 ち 止 ま り な ど の や や 複 雑 な 運 動),(3)単 き添 っ て 来 院 した 母 親 はGTS 純 音 声 チ ッ ク( 鼻 を嗚 ら す, 咳 払 い, 奇 声 な ど か りつ け 医 よ り指 導 を受 け て お り,口 腔 の 潰 瘍 が 自 傷 行 為(咬 傷)に よ る もの で あ る こ と の 単 音 節 の 発 声 な ど),そ して(4)複 雑 音 声 チ ッ ク ( 反 響 言 語, 反 復 言 語, イ ン トネ ー シ ョ ンの 変 は す ぐ に理 解 が 得 ら れ た.母 親 お よ び 患 児 に説 明 の 化, 複 数 の 音 節 か ら な る 発 声, 汚 言 な ど)に 上,咬 分 け られ る7),チ 傷 防 止 を 目的 と して ス プ リ ン ト療 法 を 開 始 す る こ と と した,3月5日,被 (写 真2),3月16日,右 出 現 した た め,ス こ の 間,咬 現 し,テ 覆 型 ス プ リ ン トを 装 着 側 後方 の 頬粘 膜 部 に潰 瘍 が プ リン トの 右 側 後 縁 部 を調 整 し た. 傷 以 外 に左 手 親 指 に 対 す る 自傷 行 為 が 出 ー ピ ン グ が 行 わ れ て い た.そ の 後,咬 み ら れ ず 症 状 は軽 快 傾 向 を示 し,4月12日 部 潰 瘍 は す べ て 治 癒 した(写 真3).以 は す る も の の,こ には粘膜 後,ス トは本 人 の 希 望 時 の み の 使 用 と した.学 傷は プ リン 校 へ は遅刻 の 頃 よ り不 登 校 に つ い て は改 善 し よ う とす る努 力 が み られ る よ う に な っ た. 8月23日,経 過 観 察 に て 来 院 した 際 に は,初 音 声 チ ッ ク の い ず れ か1つ は慢 性 音 声 チ ッ ク や,連 他,運 動 性 ま た は を呈 す る慢 性 運 動 性 ま た 続 し て12か 月以上 継 続 す る こ との な い 一 過 性 チ ッ ク が 挙 げ ら れ る.こ の 鑑 別 を含 め,GTSの 床 的 特 徴(表1)が (1) 2 15歳 れ らと 診 断 に 当 た っ て は,以 下 の 臨 参 考 と な る8). の 間の発 症 (2)複 数 の 筋 群 を侵 す 運 動 の 存 在 (3) 多様 な 音 声 チ ック (4)運 動 の 随 意 的 抑 制 の 可 否 (5)症 状 の 強 弱 の 変 動 診時 に み られ た イ ラ イ ラ や 入 眠 障 害 は 改 善 し,内 服 薬 も 98 ッ ク に はGTSの (6) 1年 間 を超 え る持 続 GTSの 運動 性 チ ックの 出現 頻 度 は部 位 に よ って
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5 10) Fahn, S.: The clinical spectrum of motor tics, Gilles de la Tourette Syndrome. Edited by Friedhoff AJ, Chase TN, Raven Press, New York, 1982, p ) Wolf, S. S., Jones, D. W., et al.: Tourette Syndrome: Prediction of phenotypic variation in monozygotic troins by caudate nucleus D2 receptor binding. Science 273: ) Jimeez-Jimenez, F. J. and Garcia-Ruiz, P. J.: Pharmacological options for the treatment of Tourette' disorder. Drugs 61: ) Gilbert, D. L., Sethuraman, G., et al.: Tourette's syndrome improvement with pergolide in a randomized, double blind, crossover trial. Neurology 54: ) Cudozinowski, L. and Perreault, J. G.: Lesch-Nyhan Syndrome: Report of Case. J Dent Child 46: ) Gilles de la Tourette, G.: Eude sur une affection nerveusa caracterisee par de I' incoordination motrice accompagnee d' ehololie et de coprolalie, Arch. Neurol. (Paris) 9: 19-42, 23) Dicks, J. L.: Lesch-Nyhan Syndrome; Surgical treatment planning dilenma. Pediatric Dentistry 4: ) Shoptaw, J. T. and Reznik, J. I.: Lesch-Nyhan Syndrome: report of three cases in one family. J Dent Child 45:
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