Title 鼠径リンパ節転移を契機に発見された停留精巣固定術後の精巣腫瘍の1 例 Author(s) 湊, のり子 ; 山口, 唯一郎 ; 古賀, 実 ; 菅尾, 英木 ; 星, 森, 浩志 Citation 泌尿器科紀要 (2011), 57(11): Issue Date 201

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ひろとこうい
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1 Title 鼠径リンパ節転移を契機に発見された停留精巣固定術後の精巣腫瘍の1 例 Author(s) 湊, のり子 ; 山口, 唯一郎 ; 古賀, 実 ; 菅尾, 英木 ; 星, 森, 浩志 Citation 泌尿器科紀要 (2011), 57(11): Issue Date URL Right 許諾条件により本文はに公開 Type Departmental Bulletin Paper Textversion publisher Kyoto University

2 泌尿紀要 57 : ,2011 年 643 鼠径リンパ節転移を契機に発見された停留精巣固定術後の精巣腫瘍の 1 例湊のり子 1, 山口唯一郎 1 1, 古賀実菅尾英木 1, 星美奈子 2 3, 森浩志 1 箕面市立病院泌尿器科, 2 箕面市立病院外科, 3 箕面市立病院病理診断科 TESTICULAR CANCER WITH INGUINAL LYMPH NODE METASTASIS IN A PATIENT WITH PRIOR ORCHIOPEXY FOR UNDESCENDED TESTIS : A CASE REPORT Noriko Minato 1, Yuichiro Yamaguchi 1, Minoru Koga 1, Hideki Sugao 1, Minako Hoshi 2, Hiroshi Mori 3 1 The Department of Urology, Minoh City Hospital 2 The Department of Surgery, Minoh City Hospital 3 The Department of Pathology, Minoh City Hospital A 36-year-old man referred to our hospital with the chief complaint of painful left inguinal mass and fever. He had undergone left orchiopexy for undescended testis at 10 years of age. With the suspicion of an incarceration of inguinal hernia, an operation was performed. However, there was no hernia sac, and only swelling inguinal lymph nodes were found. Pathological diagnosis of the nodes was metastatic embryonal carcinoma, with suspicion of testicular origin. As scrotal ultrasonography revealed a hypoehcoic mass within the left atrophic testis, left high orchiectomy was performed. Pathological diagnosis of the left testicular mass was seminoma. A definite diagnosis was left testicular cancer, mixed type of seminoma and embryonal carcinoma, with inguinal nodes metastasis, pt1n2m0. He received 3 courses of bleomycin, etoposide, and cisplatin (BEP) chemotherapy, and there has been no sign of metastasis nor recurrence 18 months after the operation. To our knowledge, this is the 11th case in Japan of testicular cancer with inguinal node metastasis in a patient with prior orchiopexy for undescended testis. (Hinyokika Kiyo 57 : , 2011) Key words : Testicular cancer after orchiopexy for undescended testis, Inguinal node metastasis 緒言停留精巣患者の精巣腫瘍発生率が高いことは以前より言われており, 近年では 1 歳前後での早期の固定術が勧められているが, 精巣固定術により悪性化のリスクが軽減されるかどうかについては, まだエビデンスが確立されていない. 精巣固定術後の精巣腫瘍は, 精巣から鼠径部への新たなリンパの流れが生じることにより, 本来所属リンパ節ではない鼠径リンパ節に転移が見られることがある. 今回われわれは, 停留精巣固定術後の精巣腫瘍が鼠径リンパ節転移を契機に発見された 1 例を経験したので, 若干の文献的考察を加えて報告する. 症例患者 :36 歳男性主訴 : 左鼠径部腫瘤と疼痛, 発熱既往歴 :10 歳 9 カ月時, 左停留精巣に対して精巣固定術を受けている. 家族歴 : 特記事項なし現病歴 : 2009 年 6 月, 疼痛を伴う左鼠径部腫瘤に気づき, 発熱もあるため近医受診. 左鼠径ヘルニア嵌頓を疑われ, 当院外科紹介受診. 精査加療目的に入院となった. 入院時現症 : 身長 170 cm, 体重 67 kg. 体温 38.2 C と高熱を認め, 左鼠径部に自発痛と発赤を伴う拇指頭大の硬結を触れた. 入院時検査所見 : 血液検査では, 白血球 /μl,crp 6.18 mg/dl と炎症所見を認め,LDH 262 U/l と軽度の上昇を認めた. 画像所見 : 単純 CT では, 左鼠径部皮下に辺縁不明瞭な腫瘤影 (33 24 mm) を認めた. 周囲の脂肪織に索状, 網状影と濃度上昇が見られ, リンパ節腫大および炎症性の周囲浸潤影の所見であり, 画像上も腸管の鼠径部への逸脱は認めなかった (Fig. 1). しかし, 臨床症状から, ヘルニア嵌頓の疑いも完全には否定できなかったため, 同日, 外科にて緊急手術施行した. 手術所見 : 左鼠径部に皮切を置き, 手術を開始した

644 泌尿紀要 57巻泌57,11,10-1 11号 2011年泌57,11,10-2 Fig. 1. CT scan revealed left inguinal mass.

Microscopic examination revealed metastatic embryonal carcinoma involving

がやはりヘルニア嵌頓はなく長径 3 cm ほどに腫大した左鼠径リンパ節と周囲組織の癒着線維化などの炎症所見を認めたリンパ節を切除し

2 病理組織学的所見 : 好中球浸潤を強く認める炎症性 1 : 術前より抗生剤投与を行い発熱は術術後経過の組織であり

は発熱を認めていないまた術翌日の血液検査では示して増殖し核は大型でクロマチン網は粗核正体白血球 0.

3 644 泌尿紀要 57巻泌57,11, 号 2011年泌57,11,10-2 Fig. 1. CT scan revealed left inguinal mass. Fig. 2. Microscopic examination revealed metastatic embryonal carcinoma involving left inguinal node. がやはりヘルニア嵌頓はなく長径 3 cm ほどに腫大した左鼠径リンパ節と周囲組織の癒着線維化などの炎症所見を認めたリンパ節を切除し切開する診断され精巣腫瘍の鼠径リンパ節転移が疑われたと内部に膿を含んでいた (Fig. 2 病理組織学的所見 : 好中球浸潤を強く認める炎症性 1 : 術前より抗生剤投与を行い発熱は術術後経過の組織でありその中に異形成の高度な腫瘍細胞の転翌日には 37 C 台となりその後数日で改善した以後移が見られた大型の異型細胞が索状島嶼状配列をは発熱を認めていないまた術翌日の血液検査では示して増殖し核は大型でクロマチン網は粗核正体白血球 / μ l となり正常範囲内であった以は大きなものが数個見られ embryonal carcinoma と上より今回の発熱は転移したリンパ節が壊死に陥泌57,11,10-3a 泌57,11,10-3b a b 泌57,11,10-3c c Fig. 3. A : Macroscopic appearance of surgically resected specimen. B : Histopathological ﬁndings revealed seminoma.

4 湊, ほか : 停留精巣固定術後精巣腫瘍鼠径リンパ節転移 645 り, リンパ節炎を起こしたものと考えられた. 病理結果を受け, 手術翌日に外科で精巣腫瘍のマーカーを測定したところ,HCG 5.7 miu/ml と軽度上昇を認める以外は,AFP 3.0 ng/ml,ldh 234 U/l と正常範囲内であった. 術後 3 日目に泌尿器科紹介受診となり, 触診では右精巣には異常なく, 左精巣は萎縮しており, 内部に小豆大の硬結を触知した. 超音波検査では直径 3cm ほどの萎縮した左精巣内に 8mm 程度の hypoechoic mass を認めた. 以上より, 左停留精巣固定術後に発生した精巣腫瘍の左鼠経リンパ節転移と診断し, 同日左高位精巣摘除術と, 左鼠径リンパ節郭清術を施行した. リンパ節郭清では鼠径靭帯周囲から大伏在静脈の大腿静脈合流部まで, 計 5 個のリンパ節を摘出した. 摘出標本 : 左萎縮精巣の中に, 直径 8mmの, 黄白色で均一な割面の腫瘍を認めた (Fig. 3A). 病理組織所見 : 各成熟段階の造精細胞が消失し, 異型細胞のみで占められる精細管を認めた. 淡明な細胞質を有する seminoma 細胞の増殖と, 間質へのリンパ球浸潤が見られたが (Fig. 3B,C) 転移巣で確認された embryonal carcinoma の組織像は認められなかった. また, 同時に行った左鼠径リンパ節郭清の摘出組織には悪性所見はなく, 炎症組織のみであった. 術後経過 2 : 左高位精巣摘除術後 3 日目の検査では AFP 3.4 ng/ml,ldh 267 U/l,HCG 1.0 miu/ml 未満,βHCG 0.1 ng/ml 未満と LDH の軽度上昇のみを認める以外は正常範囲内であった. 画像検査の結果, その他の部位には転移を認めず, 精巣腫瘍 (seminoma +embryonal carcinoma) pt1n2m0 と診断し,BEP 化学療法 3 コース施行した. 手術から18カ月が経過した現在, 再発を認めていない. 考停留精巣からの精巣腫瘍発生率は正常と比較して, 30 年前には40 倍程度と言われていたが 1), 現在ではそ 2) れほど高くないことが判明し, およそ 2 8 倍程度と言われている. また, 停留精巣からの精巣腫瘍発生は, 成人の精巣腫瘍全体のうち約 3 % を占めているとされる 3). 停留精巣に対して早期に精巣固定術を行う事が悪性化のリスクを減らすという明らかなエビデンスはないものの, 固定術を行う年齢が10 12 歳のころを越えると腫瘍発生率が高まると言われている 4,5). Pettersson 4) らの報告によると, 停留精巣に精巣腫瘍が発生する確率は, 精巣固定術の時期により12 歳までは正常精巣のおよそ 2 倍であるが,12 歳を越えると 5 6 倍になると報告している.Walsh ら 5) は,10 11 歳までに固定術を行った場合と, それ以降に行った場合, もしくは行わなかった場合とを比較すると, 腫瘍発生率が 6 倍上昇するとしている. 精巣の自然下降が生後 3 カ月を過ぎるころからほとんど起こらず, 精巣察 Table 1. Reported cases of testicular cancer with inguinal node metastasis following orchipexy for undescended testis in Japan No 年齢患側主訴病理組織診断固定術年齢治療その他特記事項 1 16) 18 右 2 17) 26 右 3 17) 48 左 4 18) 21 左 5 19) 28 左 6 20) 30 右 7 21) 34 左 8 6) 37 左 9 9) 37 右 10 7) 37 右 11 ( 自験例 ) 36 左尿道形成術希望右精巣腫大左精巣腫大右鼠径部腫脹右精巣腫大両側鼠径部腫脹右鼠径部腫脹 Teratoma 13 後腹膜リンパ節廓清術 + 放射線照射 Seminoma 18 放射線照射 Enbryonal carcinoma 18 化学療法 Enbryonal carcinoma + yolk sactumor+choriocarcinoma 7 化学療法 + 後腹膜リンパ節廓清術 Seminoma 10 放射線照射 Teratoma+yolk sactumor 11 化学療法 Seminoma 3 化学療法 Seminoma 11 化学療法 Seminoma + intratubular malignant germ cells+yolk sactumor Enbryonal carcinoma + yolk sactumor+seminoma Enbryonal seminoma carcinoma + 9 化学療法 13 化学療法 10 化学療法 XO/XY 型混合型性腺形成不全症, 傍大動脈リンパ節転移 (>50 mm) (+), 精巣摘除術後約 2 カ月で右鼠径部リンパ節腫大出現肺転移 (+), 上腹部に転移性腫瘤触知, 治療中肺炎併発し死亡傍大動脈リンパ節転移 (< 50 mm) (+) 対側のみ鼠径部リンパ節転移 (+) 精巣摘除術後約 2 カ月で右鼠径部リンパ節腫大出現両側鼠径部リンパ節転移 (+), 傍大動脈リンパ節転移 ( サイズ不明 )(+),pt4 両側鼠径部リンパ節転移 (+), 左腹腔内停留精巣あり ( 悪性所見なし ) 34 歳時, 予防的に右精巣摘除施行 ( 悪性所見なし ). その約 3 年後, 右鼠径部リンパ節腫大出現

5 646 泌尿紀要 57 巻 11 号 2011 年の組織変化がすでに 1 歳前から認められることなどから, 近年, 精巣固定術は 1 歳前後で行われており, そのため停留精巣固定術後の精巣腫瘍の発生率が以前より低くなっているのではないかと考えられる. 本邦における停留精巣固定術後の精巣腫瘍の報告は, 南方ら 6) の2006 年の集計にわれわれの調べえた報告 9 例 7~14) と自験例を加えて57 例がある.1986 年に出版されている成書 15) によると, 現在とは異なり 3 6 歳程度に固定術を行うのがよいと記されており, 実際は少なくとも10 歳までには手術を行っていたのではないかと考えられるが, この57 例では, 精巣固定術施行年齢は歳で, 平均は12.5 歳であった.12 歳を越えてから固定術を行っているのは27 例と半数近く,10 歳以上となると36 例と 2/3 近くになり, 前述の通り, 停留精巣固定術後の精巣腫瘍発生率にはその手術時期が大きく関わっていることが推察される. また, これらのうち stage 分類が不明である14 例を除いて, 後腹膜リンパ節転移を認めた症例は43 例中 7 例 (16.2%) であり, 自験例のような鼠径リンパ節転移を来たした症例は11 例 6,7,9,16~21) (25.6%)(Table 1) であった.Masse らによると精巣腫瘍 stage I の場合, 再発部位は後腹膜リンパ節が90% 前後と大半を占め, 鼠径部リンパ節は 4 % に過ぎないとしている 22). このことから, 精巣固定術後のリンパ節転移は, 本来の所属リンパ節である後腹膜転移よりも鼠径リンパ節の方が起こりやすくなっていると言える. 鼠径リンパ節転移を認めた11 例について検討すると, 固定術施行年齢が平均で11.2 歳 ( 3 18 歳, 中央値 11 歳 ) と遅く, やはり腫瘍発生のリスクが高い状態であると考えられる. 腫瘍発生年齢 (18 48 歳, 中央値 34 歳, 平均 31.9 歳 ) 組織型( セミノーマ 4 例 : 非セミノーマ 7 例 ), 患側 ( 左 6 例 : 右 5 例 ) については特徴的な偏りは見られない. 原発巣と転移巣の組織型については, いずれかの組織の確認をされていないものが 3 例, 同一組織のものは 5 例, 自験例のように異なるものは 3 例認めた.Table 1 の症例 6 では精巣組織は yolk sactumor で, リンパ節組織は teratoma+yolk sactumor であった. 症例 9 では精巣組織は seminoma + intratubular malignant germ cells であったがリンパ節は yolk sac tumorであり, 原発巣である精巣は yolk sactumor の部分が転移後に burned-out したのではないかと考察している. 本症例においても, リンパ節組織では enbryonal carcinoma が認められていたにもかかわらず, 萎縮変性した精巣内のわずか 8mmと小さな腫瘍には seminoma 組織しか検出できなかった. もともと enbryonal carcinoma+seminoma の混合性腫瘍として発生し,enbryonal carcinoma の部分のみが転移した後に原発巣では burned-out したか, もしくは, 摘出した精巣組織の enbryonal carcinoma の部分がごくわずかで検出されなかったという 2 つの可能性が考えられる. 症例主訴は11 例中 7 例が鼠径部腫脹であり, 残り 4 例も受診時もしくは術後すぐに鼠径リンパ節転移を認めていた. 後腹膜と比べて患者本人が自覚しやすいことが早期発見の理由と考えられる. 精巣腫瘍において, 本来の所属リンパ節ではない鼠径リンパ節転移が起こる原因については,1) 精巣上体, 精索, 陰嚢皮膚に腫瘍の浸潤が見られた場合,2) 鼠径部もしくは陰嚢の外科手術の既往があった場合, 3) 大きな後腹膜リンパ節転移からの逆行性転移が起こった場合, などとされている 23). 精巣腫瘍取り扱い規約 24) においても, 陰嚢または鼠径部の外科手術後の骨盤内リンパ節および鼠径リンパ節は所属リンパ節であるとされており, 本症例では, 精巣固定術後,2) の機序で鼠径リンパ節転移を発症したと考えられる. また,Daugaard ら 25) は, 前述の 3 つのリスクファクターのほかに, 残存した精索からの腫瘍の直接浸潤が原因となる場合が多いと述べている. 本症例では10 歳 9 カ月と遅い停留精巣固定術後,20 年以上経過したのちに疼痛と発熱などの炎症所見と鼠径部の腫脹を主訴として精巣腫瘍, 鼠径リンパ節転移の発見に至った. 現在では本症例のように遅い時期に手術を行うことは少ないと考えられるが, もしそのような症例があった場合には後の腫瘍発生率が高くなることを念頭に置き, 患者や家族に対する適切な説明と長期にわたる経過観察が必要とされる. 結 10 歳 9 カ月と遅い時期に停留精巣固定術を受けた 36 歳の患者に発症した, 鼠径リンパ節転移を伴う精巣腫瘍の 1 例を経験したので報告した. 文 1) Schneck FX and Bellinger MF : Abnormalities of the testis and scrotum and their surgical management. In : Campbell s Urology. Edited by Walsh PC, Retik AB, et al. 8th ed, vol 3, p 2364, Saunders, Philadelphia, ) Wood HM and Elder JS : Cryptorchidism and testicular cancer : separating fact from fiction. J Urol 181 : , ) 寺島和光 : 停留精巣と遊走精巣. 小児泌尿器科ハンドブック. 第 1 版,p 204, 南山堂, 東京, ) Pettersson A, Richiardi L, Nordenskjold A, et al. : Age at surgery for undescended testis and risk of testicular cancer. N Engl J Med 356 : 1835, ) Walsh TJ, Dall Era MA, Croughan MS, et al. : Prepubertal orchiopexy for cryptorchidism may be associated with lower risk of testicular cancer. J Urol 語献

6 湊, ほか : 停留精巣固定術後精巣腫瘍鼠径リンパ節転移 : , ) 南方良仁, 山内敏樹 : 精巣固定術後に発生した精巣腫瘍の 1 例. 泌尿紀要 52 : ,2006 7) 芝政宏, 木内寛, 目黒則男, ほか : 右鼠径リンパ節転移により発見された精巣腫瘍の 1 例. 泌尿紀要 45 : 738,1999 8) 舟橋康人, 上平修, 磯部安朗, ほか : 停留精巣手術後に発生した精巣腫瘍の 2 例. 泌尿紀要 52 : 320,2006 9) 岩下仁, 町田二郎, 福島一晃 : 両側鼠径リンパ節転移より見つかった精巣腫瘍の 1 例. 西日泌尿 68 : 342, ) 横溝由美子, 藤川敦, 土屋ふとし, ほか : 停留精巣固定後に成人になって発症した精巣腫瘍の 1 例. 泌尿器外科 20 : 832, ) 後藤隆文, 岩村喜信, 高尾智也, ほか : 停留精巣から発生した精巣腫瘍の 1 症例. 日小児泌会誌 16 : 100, ) 上村敏雄, 長野正史, 別納弘法, ほか : 停留精巣術後 31 年目に発生した精巣腫瘍の 1 例. 日小児泌会誌 17 : 100, ) 近藤宣幸, 山田祐介, 邱君, ほか : 男性不妊外来で発見された停留精巣術後発生セミノーマの 1 例. 泌尿紀要 55 : , ) 森山浩之, 沖真実, 石光弘, ほか : 停留精巣術後に発生した精巣腫瘍の 1 例. 厚生連尾道総合病院報 19 :69-72, ) 市川篤二, 落合京一郎, 高安久雄 : 下部尿路の先天異常. 新臨床泌尿器科全書第 3 巻 B. 第 1 版,pp 63-64, 金原出版, 東京, ) 森田一喜朗, 坂本公孝, 内田哲, ほか : 睾丸腫瘍を発生した XO/XY 型混合型性腺形成不全の 1 例. 西日泌尿 32 : , ) 広重紘二, 高野信一, 酒本貞昭 : 睾丸固定術後発生した睾丸腫瘍の 2 例. 西日泌尿 35 : 444, ) 桝井眞, 水上宏俊, 結城崇夫, ほか : 精巣固定術後に発生した精巣腫瘍の 1 例. 泌尿紀要 39 : , ) Nishimoto K, Ono H, Hirayama M, et al. : Inguinal lymph node metastasis from contralateral testicular origin. Urology 41 : , ) 稲富久人, 濱崎隆志, 生山俊弘, ほか : 停留精巣より発生した胚細胞性精巣腫瘍の 5 例. 西日泌尿 63 : , ) 渡辺一弘, 横田崇, 阿部美津子, ほか : 停留精巣術後に発生した精巣腫瘍の 2 例. 泌尿器外科 15 : 1159, ) von der Maase H, Specht L, Jacobsen GK, et al. : Surveillance following orchidectomy for stage 1 seminoma of the testis. Eur J Cancer 29 : , ) Jerome PR and Graeme SS : Neoplasms of the testis. In : Campbell s Urology. Edited by Walsh PC, Retik AB, et al. 8th ed, vol 4, p , Saunders, Philadelphia, ) 日本泌尿器科学会. 日本病理学会編 : 精巣腫瘍取扱い規約 ( 第 3 版 ).pp 55-56, 金原出版, 東京, ) Daugaard G, Karas V and Sommer P : Inguinal metastases from testicular cancer. BJU Int 97 : , 2006 ( Received on March 31, Accepted on July 19, 2011)

ADENOCARCINOMA OF RETE TESTIS Takashi OHIGASHI and Tadashi YAMAMOTO From the Department of Urology, National Tochigi Hospital We report a case of aden

ADENOCARCINOMA OF RETE TESTIS Takashi OHIGASHI and Tadashi YAMAMOTO From the Department of Urology, National Tochigi Hospital We report a case of aden Title 精巣網腺癌の 1 例 Author(s) 大東, 貴志 ; 山本, 正 Citation 泌尿器科紀要 (1989), 35(10): 1787-1790 Issue Date 1989-10 URL http://hdl.handle.net/2433/116698 Right Type Departmental Bulletin Paper Textversion publisher