乳腺腺様嚢胞癌の1例　第76巻11号2645頁

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さやなこいたばし
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1 日臨外会誌 76(1, ,2015 症例県立広島病院消化器乳腺移植外科, 同臨床検査科 2), 秋本クリニック 3) 末岡智志野間翠松浦一生板本敏行西阪隆 2) 秋本悦志 3) 症例は66 歳, 女性. 3 年前より左乳房痛を自覚し, 徐々に増強したため当院受診した. 左乳房 AC 領域に可動性良好な15mm 大の腫瘤を触知し, 腋窩リンパ節腫大は認めなかった.MMGにて左 AC 領域にカテゴリー 4 の境界不明瞭な腫瘤影を認めた.USにて左 AC 領域に14mm 大の境界不明瞭, 内部低 ~ 等エコーを示す腫瘤性病変を認めた.Halo (+), 前方境界線断裂あり, カテゴリー 5 の診断で, 乳頭腺管癌もしくは硬癌を疑った. ソナゾイド造影エコーで辺縁に強い不均一な造影効果を認めた.CNBで腺様嚢胞癌と診断され, 左乳房温存術, センチネルリンパ節生検を施行した. 病理所見は大小の胞巣の形成, 索状の配列を示して浸潤性に増殖する腫瘍組織を認める腺様嚢胞癌との結果であった. また, 腫瘍辺縁部に血管成分が多く, ソナゾイド造影エコーによる辺縁に強い造影効果は病理組織所見と一致した結果であった. 索引用語 : 乳癌, 腺様嚢胞癌, ソナゾイド造影エコー緒言 2012 年 8 月に超音波造影剤ソナゾイドが乳腺腫瘍の良悪性診断に対する保険適用として認められ, 新たな画像診断ツールとして期待されている. 乳腺の腺様嚢胞癌は全乳癌の約 0.1% とまれな疾患であるが, 今回われわれは乳腺原発の腺様嚢胞癌の 1 例を経験し, ソナゾイドを用いた超音波造影検査を含めた画像的特徴について報告する. 症例症例 :66 歳, 女性. 主訴 : 左乳房腫瘤. 既往歴 : 特記事項なし. 家族歴 : 特記事項なし. 乳癌, 卵巣癌の家族歴なし. 現病歴 : 2-3 年前より左乳房痛を自覚した. 徐々に増強し, 腫瘤も触知するようになったため, 近医受診後, 精査および加療目的で当院に紹介受診となった. 初診時現症 : 左乳房 AC 領域に軽度圧痛を伴う, 弾性硬, 可動性良好な小指頭大の腫瘤を触知した. 皮膚に異常所見は認めず, 腋窩リンパ節も触知しなかった年 6 月 22 日受付 2015 年 8 月 22 日採用所属施設住所広島市南区宇品神田血液検査所見 : 異常所見はなく, 腫瘍マーカーも CEA 2.8ng/ml,CA AU/l と正常範囲内であった. マンモグラフィ所見 : 左 AC 領域にカテゴリー 4 の境界不明瞭な腫瘤影を認めた (Fig.. 超音波検査所見 : 左 AC 領域に14mm 大の境界不明瞭, 内部低 ~ 等エコーを示す腫瘤性病変を認め,Halo 陽性で, 前方境界線の断裂も認められカテゴリー 5 と診断した. 乳頭腺管癌もしくは硬癌が疑われた (Fig. 2). 超音波造影検査所見 : 腫瘍は不均一な造影効果を認める悪性腫瘍パターンであり, 辺縁に強い造影効果を認めた (Fig. 3). CNB (core needle biopsy):adenoid cystic carcinoma.er 陰性 ( 1 % 未満 ),PgR 陰性 ( 0 %),HER- 2: 陰性 (Score 0) で,Ki-67は 7-8 % であった. MRI: 左 AC 領域に早期濃染, プラトー型の造影効果を呈す不整形な腫瘤あり, 悪性腫瘍が疑われた. 腫瘤の境界は比較的明瞭で,USとの境界部所見に解離があった (Fig. 4). PET CT: 原発巣に SUVmax1.8の集積を認め, リンパ節転移や遠隔転移を示唆する集積を認めなかった. 手術所見 : 左乳房部分切除 (Bp) およびセンチネ 23

2646 日本臨床外科学会雑誌 76 巻 Fig. 2 超音波検査 : 左 AC 領域に 14mm 大の境界不明瞭, 内部低 ~ 等エコーを示す腫瘤性病変あり.Halo(+), 前方境界線断裂あり. Fig. 1 MMG: 左 AC 領域にカテゴリー 4 の境界不明瞭な腫瘤影を認める. ルリンパ節生検 (SN) を施行した. 術中迅速病理診断でセンチネルリンパ節の転移を認めなかった.

間質の一部には硝子化がみられる. 癌胞巣辺縁部, 偽腺腔周囲に存在する筋上皮マーカー陽性癌細胞と, 胞巣内部, 真の腺腔に接して存在する筋上皮マーカー陰性癌細胞の 2 種類の異なる細胞像を示し, 腺様嚢胞癌に特徴的な病理所見を呈していた (Fig. 5).

2 2646 日本臨床外科学会雑誌 76 巻 Fig. 2 超音波検査 : 左 AC 領域に 14mm 大の境界不明瞭, 内部低 ~ 等エコーを示す腫瘤性病変あり.Halo(+), 前方境界線断裂あり. Fig. 1 MMG: 左 AC 領域にカテゴリー 4 の境界不明瞭な腫瘤影を認める. ルリンパ節生検 (SN) を施行した. 術中迅速病理診断でセンチネルリンパ節の転移を認めなかった. 病理組織学的所見 : 腫瘍部では, 大小の胞巣を形成し, あるいは索状の配列を示して浸潤性に増殖する腫瘍細胞を認めた. 胞巣は管状 - 嚢胞状, 篩状あるいは充実性構造を示し, 腫瘍細胞は多角形状で, 偽嚢胞腔内にはPAS-AB 粘液染色陽性の淡好塩基性あるいは好酸性物質の貯留を伴う. 管腔構造を示す部では内腔側の導管上皮細胞, 外側の細胞質が比較的淡明な細胞の二層構造がみられる. 間質の一部には硝子化がみられる. 癌胞巣辺縁部, 偽腺腔周囲に存在する筋上皮マーカー陽性癌細胞と, 胞巣内部, 真の腺腔に接して存在する筋上皮マーカー陰性癌細胞の 2 種類の異なる細胞像を示し, 腺様嚢胞癌に特徴的な病理所見を呈していた (Fig. 5). また, 腫瘍の中心部はCD34 陽性の血管成分が少なく, 繊維成分が多く見られ, 辺縁部になるにしたがってCD34 陽性の血管成分が多くなり, 繊維成分が少なくなるといった, 中心部と辺縁部で異なる血管分布を示していた (Fig. 6). 免疫組織学的に腫瘍細胞はc-kit 陽性で, 主に内腔側では cytokeratin(ae1 /AE3,CK7) が, 外側では p63 α-sma 陽性であった. 以上の所見より,Adenoid cystic carcinoma 腺様嚢胞癌の像とみなされる. 最終病理診断は, 乳腺腺様嚢胞癌, 浸潤腫瘍径は1.2cm で ly1,v0, 断端は陰性であった.pT1c(12mm)pN0 ( 0 / 1 )M0 Stage Ⅰであった. また ER 陰性 ( 0 %), PgR 陰性 ( 0 %),HER-2 陰性 (Score 0),Ki %, であった. 術後経過 : 術後残存乳房に対して術後放射線療法 ( 1 回線量 2.66Gy,20 回照射, 総線量 53.2Gy) 施行し, 術後 20カ月の現在まで再発なく経過している. 考察腺様嚢胞癌は, 唾液腺や気管支に好発する悪性腫瘍であるが, 食道子宮頸部などにも散見される. 乳腺における発生率は全乳腺悪性腫瘍のうち0.1~0.2% と非常にまれな疾患である 2). 一般的な乳癌と比較し, 比較的高齢女性に多くみられる. 占拠部位は乳輪下や乳輪近傍に発生することが多く, 球状で可動性良好な腫瘤として触知することが多い 2)3). 乳頭分泌を伴うことは少ないが, 疼痛を伴うことが多い. これは組織学的な傍神経浸潤の関与が示唆されている 4). 本症例 24

乳頭直下に存在する症例が多く, そのような場合は乳房切除術が選択される場合が多いが, 比較的腫瘍が限局している場合が多く, 乳頭近傍以外であれば乳房部分切除術も可能である. 腋窩リンパ節転移は陰性であることが多く, センチネルリンパ節生検が基本となると考えられる.

3 11 号 2647 Fig. 3 超音波造影検査 ( 上段 : 造影前, 下段 : 造影後 ): 不均一な造影効果を認める悪性腫瘍パターンであり, 辺縁 ( 矢印 ) に強い造影効果を認めた. Fig. 4 MRI: 左 AC 領域に早期濃染, プラトー型の造影効果を呈す不整形な腫瘤あり. においても初発症状は乳房痛であった. 治療は一般的な乳癌と同様に, 遠隔転移のない症例では外科的切除が選択される. 乳頭直下に存在する症例が多く, そのような場合は乳房切除術が選択される場合が多いが, 比較的腫瘍が限局している場合が多く, 乳頭近傍以外であれば乳房部分切除術も可能である. 腋窩リンパ節転移は陰性であることが多く, センチネルリンパ節生検が基本となると考えられる. また, 腺様嚢胞癌ではリンパ節転移は極めてまれで, 本邦での報告例は現在までに 5 例のみである 5). 遠隔転移も極めてまれで, 本邦報告では, 肺転移が 1 例, 全身多発転移 ( 肺, 脳, 骨, 肝臓, 脾臓, 皮膚 ) が 1 例のみであり, 極めて予後良好な組織型と考えられる 6)7). 腺様嚢胞癌に特徴的な画像所見はなく, マンモグラフィ超音波所見ともに境界明瞭な腫瘤陰影として発 25

2648 日本臨床外科学会雑誌 76 巻 Fig. 5 病理組織所見 1: 腫瘍部では, 大小の胞巣を形成し, 胞巣は篩状構造を示す. 癌胞巣辺縁部, 偽腺腔周囲に存在する筋上皮マーカー陽性癌細胞と, 胞巣内部, 真の腺腔に接して存在する筋上皮マーカー陰性癌細胞の 2 種類の異なる細胞像を示す. Fig. 6 病理組織所見 2(CD34)(a: 中心部,b: 辺縁部 ): 腫瘍の中心部は CD34 陽性の血管成分が少なく, 辺縁部になるにしたがって CD34 陽性の血管成分が多く存在した.

超音波造影検査について, 一般的に病変全体が一様に強く造影される場合, 病変全体が一様に淡く造影される場合, 病変が全く造影されない場合は良性腫瘍の可能性が高く, 病変の染像が不均一である場合, 病変の染影に一部欠損が見られる場合, 周囲の乳腺組織と比較して病変の染像のwash outが極端に早い場合は悪性腫瘍の可能性が高い.

4 2648 日本臨床外科学会雑誌 76 巻 Fig. 5 病理組織所見 1: 腫瘍部では, 大小の胞巣を形成し, 胞巣は篩状構造を示す. 癌胞巣辺縁部, 偽腺腔周囲に存在する筋上皮マーカー陽性癌細胞と, 胞巣内部, 真の腺腔に接して存在する筋上皮マーカー陰性癌細胞の 2 種類の異なる細胞像を示す. Fig. 6 病理組織所見 2(CD34)(a: 中心部,b: 辺縁部 ): 腫瘍の中心部は CD34 陽性の血管成分が少なく, 辺縁部になるにしたがって CD34 陽性の血管成分が多く存在した. 見されることが多いとされている 2). 本症例では, マンモグラフィ超音波像では境界部不明瞭であったが, MRIでは境界は比較的明瞭であった. 超音波造影検査について, 一般的に病変全体が一様に強く造影される場合, 病変全体が一様に淡く造影される場合, 病変が全く造影されない場合は良性腫瘍の可能性が高く, 病変の染像が不均一である場合, 病変の染影に一部欠損が見られる場合, 周囲の乳腺組織と比較して病変の染像のwash outが極端に早い場合は悪性腫瘍の可能性が高い. 本症例では, 悪性腫瘍に特徴的な不均一な造影効果を認め, 特に腫瘍辺縁に有意な造影パターンとの結果であった. 病理組織像でも, 腫瘍の中心部は血管成分が少なく, 辺縁部になるにしたがって血管成分が多くなるといった, 中心部と辺縁部で異なる血管分布を示しており, 超音波造影検査における腫瘍の辺縁部に有意な造影パターンは, この中心部と辺縁部の血管分布の差異を反映したものと推察された. ソナゾイドはMRIの水溶性造影剤と異なり, 血管外へ漏出しない. したがって, 組織間液への分布はなく, 純粋な血管造影剤であり, 病理組織構造を反映したと考えられる. 今後, 良悪性の判定だけでなく, 不均一な病理組織構造を考慮した画像診断や薬物治療の治療効果判定などへの新たな活用が期待される. 結語今回われわれは, ソナゾイドを用いた超音波造影検査で悪性の造影パターンを示し, 病理組織像を反映した辺縁に強い造影効果を呈した乳腺原発の腺様嚢胞癌を経験した. 26

5 11 号 2649 文献 Petees GN, Wolff M : Adenoid cystic cartinoma of the breast. Cancer 1983 ; 52 : ) 小山拡史, 小林文, 稲葉征四郎他 : 乳腺原発腺様嚢胞癌の 1 例. 京府医大誌 2009;118: ) 沖田充司, 藤村昌樹, 千野佳秀他 : エストロゲン受容体が境界域を示した. 日臨外会誌 2011;72: ) 秋山太, 坂元吾偉, 難波清他 : 乳腺の腺様嚢胞癌の 2 例. 乳癌の臨 1988; 3 : ) 深田一平, 大山正人, 山口和盛他 : 腋窩リンパ節転移を伴った. 日臨外会誌 2008;69: ) 諏訪香, 吉田雅行, 小泉圭他 : 転移再発を来した乳腺腺様嚢胞癌の 2 症例. 乳癌の臨 2008; 23: ) 荒川正博, 磯村正, 福久由光他 : 巨大な腫瘤を形成した. 癌の臨 1979; 25:40-43 A CASE OF ADENOID CYSTIC CARCINOMA OF THE BREAST Satoshi SUEOKA, Midori NOMA, Kazuo MATSUURA, Toshiyuki ITAMOTO, Takashi NISISAKA 2) and Etsushi AKIMOTO 3) Department of Gastrointestinal, Breast and Transplant Surgery, Department of Pathology 2), Hiroshima Prefectural Hospital Akimoto Clinic 3) A 66-year-old woman with a 3-year history of left breast pain visited our hospital after noticing a gradual increase in pain. A 15-mm mass with good mobility was palpable in the AC area of the left breast, and no axillary lymph node swelling was observed. Mammography (MMG) showed a Category-4 mass shadow with indistinct boundaries in the left AC area. Ultrasonography showed an indistinct, hypoto-iso echoic, 14-mm mass in the left AC area, with HALO sign and interruption of the anterior boundary mammary gland. As a result, a Category 5 lesion was diagnosed, and either papillary ductal carcinoma or scirrhous carcinoma was suspected. A strong, non-uniform contrast effect was observed peripherally on contrast-enhanced ultrasonography. Core needle biopsy (CNB) diagnosed adenoid cystic carcinoma, and left breast-conserving surgery and sentinel lymph node biopsy were performed. Pathological findings showed the formation of large and small nests with a trabecular arrangement, and invasive adenoid cystic carcinoma was diagnosed. Vascular components were abundant at the tumor edges, and the strong contrast effect at the edges from contrast-enhanced ultrasonography was consistent with these histopathological findings. Key words:breast cancer,adenoid cystic carcinoma,contrast-enhanced ultrasonography 27

筆頭演者の利益相反状態の開示すべての項目に該当なし

筆頭演者の利益相反状態の開示すべての項目に該当なし第 14 回日本乳癌学会東北地方会教育セミナー ( 診断部門 ) 山形大学医学部消化器乳腺甲状腺一般外科鈴木明彦 2017.03.04 仙台筆頭演者の利益相反状態の開示すべての項目に該当なし参考文献症例 : 66 歳女性主訴 : 乳がん検診異常指摘既往歴, 家族歴 : 特記すべきことなし現病歴 : 乳がん検診で視触診異常なし, MMGで異常影を指摘され, 要精検となった Q1.

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