日比弓紀

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いつやはにうだ
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1 Vol. 55 No 顎二腹筋の破格を伴う巨大な舌下型類表皮囊胞の 1 例日比弓紀子大野清二本田博之笹部衣里山本哲也 A case of giant sublingual epidermoid cyst with anomaly of the digastric muscle HIBI Yukiko OHNO Seiji HONDA Hiroyuki SASABE Eri YAMAMOTO Tetsuya Abstract: We report a case of giant sublingual epidermoid cyst extending bilaterally to the submandibular region because of an anomaly of the digastric muscle. A 29-year-old man was referred to our clinic because of a painless swelling in the left submandibular region. Magnetic resonance imaging revealed a well-defined dumbbell-like mass that extended bilaterally from the sublingual area to the submandibular region. Signal density of the mass was homogeneously intermediate on both T1- and T2-weighted images. The lesion was extraorally extirpated with the patient under general anesthesia. The mass was located inferiorly to the geniohyoid muscle and superiorly to the mylohyoid and digastric muscles. Its central portion was constricted by the aberrant anterior bellies of the digastric muscle. The extirpated mass was an cm well-encapsulated cyst containing yellowishbrown paste. It was identified to be an epidermoid cyst on histopathological examination. The postoperative course has been uneventful, without recurrence for about 11 months. Since 1957, 11 cases of giant dermoid or epidermoid cyst more than 5 cm in diameter have been reported in Japan. Our case is the biggest epidermoid cyst so far, and the aberrant shape seemed to be caused by the anomaly of the anterior belly of the digastric muscle. Key words: anomaly( 破格 ), digastric muscle( 顎二腹筋 ), epidermoid cyst( 類表皮囊胞 ), submandibular region ( 顎下部 ) 緒類皮囊胞および類表皮囊胞は, 先天的には胎生期の迷入外胚葉組織, 後天的には炎症や外傷などにより迷入した上皮組織に由来すると考えられている軟組織囊胞で, 肛門や卵巣に好発するとされているが, 顎口腔領域においても発生する. 顎口腔領域では口底部の正中に好発し, 数 cm 大のものが多いとされているが, まれに 5 cm を超える大きなものも報告されている 1, 2). 本囊胞の形態はほとんどが球形ないしは類球形で, 巨大になると周囲組織を圧迫し二重舌や二重オトガイを呈するが, 囊胞自体にくびれが生じることは極めてまれである. 今回われわれは, 顎二腹筋前腹が復古型の破格であったために両側の顎下部に進展し, ダンべル状を呈したと考えられた巨大な舌下型類表皮囊胞高知大学医学部歯科口腔外科学講座 ( 主任 : 山本哲也教授 ) Department of Oral and Maxillofacial Surgery Kochi Medical School, Kochi University(Chief: Prof. YAMAMOTO Tetsuya) 受付日 : 2008 年 5 月 7 日採択日 : 2008 年 11 月 25 日言の 1 例を経験したので報告する. 症例患者 : 29 歳, 男性. 初診 : 平成 19 年 7 月. 主訴 : 左側顎下部の無痛性腫脹. 既往歴, 家族歴 : 特記事項なし. 現病歴 : 1 年程前, 左側顎下部の腫脹を自覚するも, 疼痛がないため放置していた. しかし腫脹が消失しないことより, 某病院歯科口腔外科を受診したところ, 当科での精査加療を勧められ, 紹介により来科した. 現症 : 全身所見 ; 体格中等度, 栄養状態良好で, 異常所見は認めなかった. 口腔外所見 ; 左側顎下部からオトガイ下部, さらには右側顎下部にかけて弾性軟のびまん性の腫脹を認めた. 表面皮膚は正常で, 圧痛は認めなかったが, 弱い波動が触知された ( 写真 1A). 21

2 62 日本口腔外科学会雑誌 Feb 口腔内所見 ; 両側の口底部に腫脹はなく, 両側のワルトン管からの唾液流出は正常で, 舌運動にも異常は認めなかった. 穿刺吸引物所見 : 左側顎下部より試験穿刺を行ったところ, 茶褐色, 泥状の内容物が吸引された ( 写真 1B). 画像所見 : MRI では, 左側顎下部から正中を通り右側顎下部にまで拡がる, 大きさ cm, 境界明瞭で, T1 強調像および T2 強調像いずれにおいてもほぼ均一な中間信号を呈する病変が認められた ( 写真 2). 病変はオトガイ舌筋およびオトガイ舌骨筋の下方で顎舌骨筋の上方に位置し, 正中部では下顎骨の後方から舌骨にまで及んでいるものの, 中心部でくびれ, 左右は内頸静脈前方にまで拡がっていた. 臨床診断 : 類皮囊胞あるいは類表皮囊胞の疑い. 処置および経過 : 平成 19 年 7 月 17 日, 全身麻酔下に摘写真 1 初診時の顔貌 (A) および内容物 (B) 出術を行った. 左側顎下部から右側顎下部にかけて下顎下縁下方の皮膚に切開を加えて剥離し, 広頸筋を切離すると, 写真 2 MRI 画像 T1 強調像水平断 (A), T2 強調像前額断 (B) および矢状断 (C : 右側, D : 正中, E : 左側 ) 22

3 Vol. 55 No. 2 両側顎下部に進展した巨大な舌下型類表皮囊胞 63 左右の顎二腹筋前腹が板状をなし舌骨に付着しているのが確認された. 顎二腹筋前腹およびその上方の顎舌骨筋を切離し, 病変を周囲組織より剥離した. 病変は周囲組織と癒着しておらず, 容易に一塊として摘出できた. 摘出標本は cm 大, 表面平滑な類球形の腫瘤で, 薄い結合組織で囲まれ, 内部には黄褐色の泥状物が含まれていた ( 写真 3). 創は 1 次閉鎖したが, 創の治癒は良好で, 術後合併症もなく, 現在経過観察中である. 病理組織学的所見 : 重層扁平上皮で被覆された囊胞組織で, 正角化を呈する上皮は比較的薄く, 平坦な基底層を有していた ( 写真 4). 線維性囊組織から成る囊胞壁には炎症性細胞浸潤はなく, 脂腺や毛囊などの皮膚付属器も認めなかった. 病理組織学的診断 : 類表皮囊胞. 考察類皮囊胞および類表皮囊胞の顎顔面領域における発生はそれ程まれなものではなく, 20 歳代を中心として口底部正中や顎下部に認められ, その大きさは 4 cm 以下のものが多いと報告されている 1, 2). しかし, 5 cm を超える大きな類皮および類表皮囊胞も認められ, 本邦では 1957 年の稲守 3) の報告以降, 自験例を含め 12 例が報告されている ( 表 1) 2 12). これらのうち 7 例は類表皮囊胞, 5 例は類皮写真 3 摘出標本写真 4 摘出標本の病理組織像 (H-E 染色, 100) 23

4 64 日本口腔外科学会雑誌 Feb 図 1 本症例における顎二腹筋の MRI 画像および破格図 2 本囊胞の位置の模式図 ( 前額断 ) 囊胞で, 類表皮囊胞が過半数を占め, 発生部位としては舌下オトガイ下の正中および顎下部が大多数を占めていた. 類皮囊胞および類表皮囊胞は, Bergmann 13) 14) 萩崎の分類により病変が顎舌骨筋より上方に位置するものを舌下型, 下方に位置するものをオトガイ下型, 両方にまたがっているものを舌下オトガイ下型とされているが, 本症例はこの分類によると舌下型と考えられた. しかし, 舌下オトガイ下型でもこれまでの報告例のなかでは自験例のように両側の顎下部に進展したものは認められず, さらには大きさも自験例以外はいずれも 10cm 以下であり, 自験例が本邦におけるこれまでの報告のなかでは最大で, しかも極めて特異な形態の類表皮囊胞であった. 上述のように, 本症例は舌下型にもかかわらず両側の顎下部に進展するという極めて特異な拡がり方をしていたが, その原因としては顎二腹筋の破格が考えられた. 山田によると, 顎二腹筋の前腹には異常筋束が多く, 復古型, M. digastrlcomyiohyoideus 型, M. mentohyoideus 型および混合型の 4 つの破格があり, それぞれ 1 3 %, 20 %, 7 15) 24

5 Vol. 55 No. 2 両側顎下部に進展した巨大な舌下型類表皮囊胞 65 8 % および 1 4 % の頻度で認められるとされている. 本症例の顎二腹筋前腹は, 術前の MRI 画像において通常のように左右に分離しておらず ( 図 1), さらに, 術中所見において左右の顎二腹筋前腹の筋束は板状をなして舌骨に付着していたことより, 復古型であると考えられた. 画像および術中所見より, 囊胞はオトガイ舌骨筋の下方で, 顎舌骨筋より上方に位置しており, これらと囊胞との位置関係を模式化すると図 2 のごとくとなるが, 上方に向かってはオトガイ舌骨筋があるために拡大できず, 一方, 下方に向かっては顎舌骨筋および顎二腹筋を多少押し広げるものの, 復古型の顎二腹筋が在在するため, それ以上は押し広げることができず, 左右の顎舌骨筋の後縁を超えて顎下部に拡がり, くびれを生じたものと考えられた. そこで問題となるのはこの破格が先天的に生じたものか, あるいは囊胞のために後天的に生じたものかという点である. 本囊胞は正中部に発生したと考えられることより, 囊胞によって破格が生じたとするならば顎二腹筋の左右の前腹を押し拡げるような破格になるのが自然で, 左右の前腹が板状を呈する復古型になるのは不自然であると考えられる. したがって, 本症例における顎二腹筋前腹の破格は先天的に生じたと考えるのが妥当であると思われる. 本囊胞の治療としては, 完全摘出が原則である. 囊胞が舌下型の場合は口内法, オトガイ下型の場合は口外法, 舌下オトガイ下型では両者の併用が一般的とされている. しかし, 大きな舌下型囊胞の場合は, 口内法では十分な術野の確保ができず摘出が困難であることより, 内容物を一部除去して減量したのち口腔内より摘出する方法も取られる. 本症例の場合, 口底部には全く腫脹は認められず, 病変は両側の顎下部から内頸静脈前方にまで進展していたため, 口腔内から減量摘出術を行っても舌神経や舌下神経, さらには, 舌下腺や顎下腺を損傷する可能性は否定できなかった. そこで, それらの点を患者ならびに家族に説明したところ, 術後の審美的障害は余り問題にせず, 機能障害のない完全な摘出を強く希望したことより, 口腔外からのアプローチを選択した. 類表皮囊胞の再発率はきわめて低いとされているが, まれに再発例も報告されていることより 1), 今後も経過観察が必要であると考えられる. 類表皮囊胞の 1 例を経験したので報告した. 本症例では, 顎二腹筋が復古型の破格を有していたため, 舌下部に発生した囊胞が両側の顎下部に拡大したと考えられた. 本論文の要旨は, 第 55 回 NPO 法人日本口腔科学会中国四国地方部会 (2007 年 11 月, 徳島 ) において発表した. 引用文献 1) 小林裕, 木野孔司, 他 : 口腔顎顔面領域の類皮囊胞および類表皮囊胞の臨床的観察. 口科誌 47: ) 石原茂人, 黒岩裕一朗, 他 : 巨大な舌下型類表皮囊胞の 1 例本邦における報告例との大きさ比較. 愛院大歯誌 43: ) 稲守浩一郎 : 巨大な口腔底皮様囊腫の 1 例. 耳鼻臨床 50: ) 山崎正, 細野純, 他 : 巨大な顎下部側方型類皮囊胞の 1 例. 口科誌 29: ) 嬉野智子, 久保秀郎, 他 : 手拳大の顎下部類表皮囊胞の 1 例. 日口外誌 34: ) 小林園生, 大村進, 他 : 顎下型ラヌーラを疑った片側性類表皮囊胞の 1 例. 口科誌 39: ) 土井上輝夫, 天野大助, 他 : オトガイ下部に腫脹をきたした巨大な口底部類表皮囊胞の一例. 北海道歯誌 16: ) 堅田裕, 石川好美, 他 : 傍咽頭間隙と顎下隙に及んだ類表皮囊胞の 1 例. 日口外誌 47: ) 栗田ゆかり, 高久暹, 他 : オトガイ下部に生じた比較的大きな類表皮囊胞の 1 例. 明海大歯誌 31: ) 石川均, 長谷川和樹, 他 : 閉塞性睡眠時無呼吸症候群を生じた舌下型類皮囊胞の 1 例. 日口外誌 51: ) 金子允子, 新井康仁, 他 : 長期経過をたどった口底部類皮囊胞の 1 例. 日口診誌 20: ) 坂田明子, 安田真也, 他 : 左側口底部に生じた比較的大きな類皮囊胞の一例. 日口診誌 20: )Bergmann, E.: Handbuch der praktischen Chirurgie. 4 Auf. Bd. 1. Stuttgart, 1913, p ) 萩崎為行 : 巨大なる口腔底皮様囊腫の一例, 耳喉 2: ) 森於菟, 小川鼎三, 他 : 解剖学第 1 巻. 第 11 版, 金原出版, 東京, 1952, p300. 結今回われわれは, 両側の顎下部に進展した巨大な舌下型語 25

小写真１児初診時顔貌顎下部に無痛性, 弾性軟の病変を触知現口腔外科 December 2010 写真 3 MRI T2 強調画像 a 水平断 b 前額断写真 2 初診時口腔内所見写真 4 内容物口腔底部に明らかな腫脹は認めないきわめて粘稠度の高い淡黄色の内容液. 症全身所

小写真１児初診時顔貌顎下部に無痛性, 弾性軟の病変を触知現口腔外科 December 2010 写真 3 MRI T2 強調画像 a 水平断 b 前額断写真 2 初診時口腔内所見写真 4 内容物口腔底部に明らかな腫脹は認めないきわめて粘稠度の高い淡黄色の内容液. 症全身所星野都重松久夫細川恵一堀智一奥結香鈴木正二坂下英明 Sclerotherapy for plunging ranula Miyako HOSHINO, Hisao SHIGEMATSU, Keiich HOSOKAWA Tomokazu HORI, Yuka OKU, Youko WATANABE Seiji SUZUKI, Hideaki SAKASHITA Key words: plunging