泌 尿 紀 要 58 : 453-456,2012 年 453 会 陰 部 からの 排 膿 を 契 機 に 診 断 された 尿 管 異 所 開 口 の 1 例 大 関 孝 之 1, 安 富 正 悟 1, 江 左 篤 宣 1 2, 朴 英 哲 1 NTT 西 日 本 大 阪 病 院 泌 尿 器 科,

Title 会 陰 部 からの 排 膿 を 契 機 に 診 断 された 尿 管 異 所 開 口 の1 例 Author(s) 大 関, 孝 之 ; 安 富, 正 悟 ; 江 左, 篤 宣 ; 朴, 英 哲 Citation 泌 尿 器 科 紀 要 (2012), 58(8): 453-456 Issue Date 2012-08 URL http://hdl.handle.net/2433/159762 Right 許 諾 条 件 により 本 文 は2013-09-01に 公 開 Type Departmental Bulletin Paper Textversion publisher Kyoto University

泌 尿 紀 要 58 : 453-456,2012 年 453 会 陰 部 からの 排 膿 を 契 機 に 診 断 された 尿 管 異 所 開 口 の 1 例 大 関 孝 之 1, 安 富 正 悟 1, 江 左 篤 宣 1 2, 朴 英 哲 1 NTT 西 日 本 大 阪 病 院 泌 尿 器 科, 2 ぼく 泌 尿 器 科 クリニック A PATIENT WITH AN ECTOPIC URETERAL OPENING DIAGNOSED ON THE BASIS OF PUS DISCHARGE FROM THE PERINEAL REGION Takayuki Ohzeki 1, Shogo Adomi 1 Atsunobu Esa 1, Young-Chol Park 2 1 The Department of Urology, NTT West Osaka Hospital 2 Boku Urological Clinic The patient was a 53-year-old woman with chief complaints of repeated pyrexia and pus discharge from the perineal region. A macroscopic examination revealed the presence of a fistula in the anterior wall of the vagina ; magnetic resonance imaging, retrograde urography through the fistula, and excretory urography indicated that the fistula was a complete left ureteral duplication with an opening on the anterior wall of the vagina. Laparoscopic ureterectomy of the left ectopic ureter was performed to achieve a complete cure. The ectopic ureteral opening led to a blind canal in the superior pole of the kidney. No postoperative complications were observed, and the symptoms disappeared. This is a rare case in which the patient, who did not have any symptoms until she became an adult, was diagnosed as having left ureteral duplication with the opening on the anterior wall of the vagina when pus was drained from the perineal region. (Hinyokika Kiyo 58 : 453-456, 2012) Key word : Ectopic ureter 緒 言 一 般 に 女 性 の 異 所 開 口 尿 管 は 幼 児 期 から 尿 失 禁 が 出 現 し,また 尿 路 感 染 症 を 合 併 する 頻 度 が 高 くなり,20 歳 までにほとんどが 診 断 される 1). 今 回,われわれは 会 陰 部 からの 排 膿 を 契 機 に 診 断 さ れた 左 完 全 重 複 尿 管 膣 前 壁 異 所 開 口 の 稀 な 1 例 を 経 験 したので 若 干 の 文 献 的 考 察 を 加 えて 報 告 する. 泌 58,08,14-1 症 例 患 者 :53 歳, 女 性 主 訴 : 発 熱, 会 陰 部 からの 排 膿 既 往 歴 家 族 歴 : 特 記 事 項 なし 現 病 歴 : 2011 年 2 月 初 旬 より 発 熱 と 会 陰 部 からの 排 膿 を 認 め 近 医 泌 尿 器 科 受 診. 膣 前 壁 に 瘻 孔 と 排 膿, 超 音 波 検 査 で 尿 道 から 膀 胱 左 方 に 嚢 胞 状 腫 瘤 を 認 め 傍 尿 道 膿 瘍 と 診 断 された. 保 存 的 加 療 で 一 旦 軽 快, 経 過 観 察 するも 5,7 月 にも 発 熱 と 排 膿 を 繰 り 返 したため, 精 査 加 療 目 的 で 8 月 当 科 受 診 した. 初 診 時 現 症 : 身 長 155 cm, 体 重 59 kg, 体 温 36.4 C, 胸 腹 部 理 学 所 見 に 異 常 なし. 膣 前 壁 に 長 径 2mm 大 の 瘻 孔 を 認 める (Fig. 1). 初 診 時 検 査 所 見 : 末 梢 血 液 : WBC 7.3 10 3 /μl,rbc 416 10 4 /μl, Fig. 1. Findings of macroscopic examination. A 1 mm fistula ( ) is observed in the anterior wall of the vagina. Hb 12.8 g/dl,plt27.7 10 4 /μl. 血 液 生 化 学 検 査 : CRP 0.13 mg/dl,bun 14.0 mg/ dl,cre 0.75 mg/dl,na 140 meq/l,k 4.1 meq/l. 尿 検 査 :PH7.0, 蛋 白 ( ), 糖 ( ), 潜 血 ( ), 白 血 球 1 4/HPF, 赤 血 球 <1/HPF. 膿 汁 培 養 ( 他 院 ) : Enterococcus faecalis. 超 音 波 画 像 所 見 : 膀 胱 の 下 面 背 側 に low density な cystic mass を 認 める. 左 腎 は 右 腎 に 比 較 し 小 さい (Rt: 10.4cm,Lt: 8.1

454 泌 尿 紀 要 58 巻 8 号 2012 年 泌 58,08,14-2A 部 level まで 剥 離 し 後 腹 膜 鏡 操 作 を 終 了 した. 続 いて 約 10 cm の 左 傍 腹 直 筋 切 開 を 加 え 膀 胱 側 腔 に 入 り, 尿 管 を 膀 胱 頸 部 level まで 剥 離 まで 剥 離 した. 膣 前 庭 開 口 部 粘 膜 を 円 錐 状 に 切 離, 腹 側 尿 管 と 連 続 させ, 尿 管 を 完 全 に 摘 出 した. 術 後 経 過 : 病 理 組 織 は 尿 管 上 皮 の 扁 平 化 と 剥 離, 炎 症 細 胞 の 軽 度 の 滲 出 を 認 めた (Fig. 5). 術 後 6 カ 月 現 在, 発 熱 なく 会 陰 部 からの 排 膿 も 消 失 し 経 過 良 好 であ る. 考 察 Fig. 2. 泌 58,08,14-2B A B T2-weighted magnetic resonance imaging (a, Axial section ; b, Coronal section). A tubular structure ( ) with low intensity on the T1 image and high intensity on the T2 image is seen extending from the dorsal side of the lower part of the bladder ( ) tothe upper left side of the bladder. The tubular structure could be traced to the edge of the scan image (b). cm( 長 径 )). MRI 画 像 所 見 : 膀 胱 下 部 背 側 から 左 頭 側 に 管 状 構 造 を 認 め, 拡 張 した 尿 管 と 考 えられる (Fig. 2A). 管 状 構 造 は scan 範 囲 限 界 まで 追 える (Fig. 2B). 臨 床 経 過 : 腎 の 左 右 差 は CT 画 像 検 査 と 超 音 波 検 査 より 左 腎 上 極 のサイズが 小 さいためと 画 像 診 断 した. 膣 前 壁 瘻 孔 からの 逆 行 性 尿 路 造 影 検 査 で 管 状 構 造 は L2 level まで 造 影 され (Fig. 3A) 盲 端 となった. 逆 行 性 尿 路 造 影 検 査 直 後 の 排 泄 性 尿 路 造 影 検 査 と 比 較 する と 管 状 構 造 盲 端 は 腎 上 極 に 連 続 し, 正 常 尿 管 の 上 方 に 認 めた (Fig. 3B). 以 上 より 左 完 全 重 複 尿 管 膣 前 壁 異 所 開 口, 盲 端 尿 管 と 診 断 し, 根 治 療 法 目 的 に 後 腹 膜 鏡 補 助 下 異 所 開 口 尿 管 全 摘 出 術 を 施 行 した. 手 術 所 見 : 手 術 時 間 6 時 間 20 分. 出 血 量 315 ml. 盲 端 尿 管 は 拡 張 と 壁 肥 厚 を 認 め, 全 体 に 周 囲 組 織 との 癒 着 を 認 めた. 尿 管 は 腎 上 極 に 流 入 しており (Fig. 4), 流 入 部 中 枢 で 切 断 した. 尿 管 を 総 腸 骨 動 静 脈 分 岐 尿 管 異 所 開 口 は 尿 管 が 本 来 の 尿 管 開 口 部 以 外 に 開 口 した 状 態 をいう. 胎 生 5 7 週 頃, 中 腎 管 (Wolff 管 ) から 尿 管 芽 が 発 生 し, 将 来 永 久 腎 となる 後 腎 組 織 塊 ( 間 葉 組 織 )に 向 かって 伸 びる. 中 腎 管 から 尿 管 芽 の 発 症 位 置 が 正 常 より 高 いか,または 尿 管 と 中 腎 管 の 分 離 が 正 常 に 行 われない 場 合 に,その 部 位 が 膀 胱 三 角 部 に 取 り 込 まれるのが 遅 れて 尿 管 は 膀 胱 よりも 尾 側 に 異 所 開 口 する. 正 常 位 置 から 外 れた 尿 管 芽 は 後 腎 組 織 塊 の 辺 縁 と 接 するが,ここは 細 胞 密 度 が 薄 く 組 織 も 未 発 達 であるため, 腎 は 正 常 に 形 成 されずに 低 形 成 や 異 形 成 を 示 すと 考 えられる (bud theory 2) ). 本 症 例 におい て 腎 臓 側 尿 管 が 盲 端 であった 理 由 はこのような 発 生 学 的 異 常 が 要 因 と 考 察 される.また, 左 腎 上 極 のサイズ が 小 さいのは 上 半 腎 異 形 成 と 考 えられ, 多 嚢 胞 性 異 形 成 腎 の 自 然 消 褪 の 可 能 性 などが 考 えられる. 頻 度 は 500 例 に 1 例 で, 男 女 比 は 本 邦 では 1:7, 欧 米 では 1 : 3で 女 性 に 多 いとされ 3),そ の 分 類 は 一 般 に Thom 4) 分 類 が 用 いられる. 本 邦 では 単 一 腎 盂 から 膣 や 前 庭 部 に 開 口 する Thom I 型 が 多 い 5,6) とした 報 告 と 重 複 腎 盂 の 上 腎 由 来 尿 管 からの 異 所 開 口 (Thom III,V 型 )が 多 いとした 報 告 7) がある. 本 症 例 は 左 腎 上 半 腎 異 形 成, 左 完 全 重 複 尿 管 膣 前 壁 開 口 Thom III 型 であった. 女 性 における 異 所 開 口 尿 管 では 多 くの 症 例 で 尿 失 禁 が 出 現 し,また 尿 路 感 染 の 頻 度 も 高 くなるために 若 年 期 に 診 断 されることが 多 い. 女 性 の 診 断 時 年 齢 は10 歳 以 下 が 最 多 で30 歳 までにそのほとんどが 診 断 され 1), これまでに50 歳 以 上 で 発 症 した 異 所 開 口 尿 管 の 報 告 例 は 存 在 しなかった. 本 症 例 は53 歳 発 症 で, 発 熱 と 異 所 開 口 尿 管 からの 排 膿 を 主 訴 とした 珍 しい 症 例 と 考 えら れる. 成 人 まで 症 状 が 出 現 しなかった 理 由 に, 腎 臓 側 尿 管 が 盲 端 であり, 尿 失 禁 などの 症 状 が 出 現 しなかっ たと 考 察 される. 発 熱 に 関 しては 腎 臓 側 尿 管 が 盲 端 で あることから 腎 盂 腎 炎 は 否 定 的 であり, 尿 管 に 慢 性 炎 症 を 考 えさせる 周 囲 との 癒 着 と 尿 管 壁 の 肥 厚 を 認 めた こと, 病 理 組 織 で 尿 管 上 皮 に 炎 症 細 胞 を 認 めることな どから, 異 所 開 口 尿 管 の 局 所 感 染 に 起 因 するものと 考 察 される. 異 所 開 口 尿 管 に 感 染 した 理 由 は 不 詳 であ

大 関,ほか : 異 所 開 口 尿 管 455 泌 58,08,14-3A A 泌 58,08,14-3B Fig. 3. B Retrograde urography through the fistula in the anterior wall of the vagina (A) and intravenous pyelography (IVP) performed in the region directly after the fistula (B) (an arrow on the IVP image ( ) indicates the same site as a blind ending of the tubular structure on the retrograde pyelography image ( )). A tubular structure on the upper part of the normal ureter was imaged up to L2 levels ( ) (A), and the blind ending on the upper side was adjacent to the superior pole of the kidney ( ). 泌 58,08,14-4 泌 58,08,14-5 Fig. 4. Dilation and wall thickening of the ureter (white arrow), which entered the superior pole of the kidney (black arrow), is observed. Fig. 5. Atrophy of the ureteral mucosal epithelium is observed. Flattening, detachment, and mild inflammatory cell exudation are observed ( ) (Hematoxylin and eosin staining, 400 magnification).

456 泌 尿 紀 要 58 巻 8 号 2012 年 る. 同 様 の 症 例 は 検 索 しえた 限 り, 本 田 ら 8) の 報 告 1 例 のみであった.いずれも 成 人 発 症 で 女 性, 発 熱 と 排 膿 が 主 訴 であった. 本 田 ら 8) の 症 例 は 単 一 尿 管 異 所 開 口 であり, 本 症 例 は50 歳 以 上 での 発 症 例 として,また 発 熱 と 排 膿 が 主 訴 とした Thom III 型 の 異 所 開 口 尿 管 として 本 邦 1 例 目 の 報 告 である. 本 症 例 において DMSA 腎 シンチグラムならびに VCUG は 施 行 していない.DMSA 腎 シンチグラムは 画 像 所 見 より 感 染 の focus を 上 半 腎 所 属 尿 管 感 染 のみ と 判 断 し, 尿 管 摘 出 のみの 手 術 予 定 としたため, VCUG は 成 人 発 症 であること, 異 所 開 口 尿 管 からの 排 膿 と 同 時 期 に 発 熱 症 状 を 生 じたこと,IVP 所 見 で 下 半 腎 所 属 尿 管 に 逆 流 を 示 唆 する 所 見 を 認 めないこと, などによる 理 由 より VUR の 合 併 は 考 慮 されず, 施 行 されなかった. 学 術 的 側 面 から,DMSA 腎 シンチグ ラムは 腎 機 能 の 左 右 差, 左 腎 の 機 能 評 価 を 術 前 コント ロールとして 施 行 すべきであったかもしれない.また VCUG に 関 しても 完 全 重 複 尿 管 では 下 腎 所 属 尿 管 に も 位 置 異 常 を 認 め,VUR を 合 併 している 可 能 性 があ り 施 行 すべきであったかもしれない. 現 在 広 く 施 行 されている 異 所 開 口 尿 管 を 伴 う 低 形 成 腎 に 対 する 腹 腔 鏡 手 術 では 術 後 の 残 存 尿 管 感 染 を 予 防 する 観 点 から, 尿 管 を 可 能 な 限 り 尾 側 へ 剥 離 し 切 除 す る 場 合 と 尾 側 まで 剥 離 せず 切 除 する 場 合 がある. 近 年 は 後 者 の 報 告 が 多 い 10). 本 症 例 の 経 験 から, 全 例 腎 尿 管 摘 除 をすべきだという 議 論 にはならないが, 特 に 成 人 女 性 において 尿 管 を 残 す 場 合 には 術 後 経 過 におい て 存 異 所 開 口 尿 管 に 感 染, 膿 瘍 形 成 しうることを 考 慮 した 術 後 管 理 が 必 要 であると 考 えられる. 結 語 会 陰 部 からの 排 膿 を 契 機 に 診 断 された 腎 臓 側 盲 端 の 膣 前 壁 尿 管 異 所 開 口 の 稀 な 1 例 を 経 験 した. 本 論 文 の 要 旨 は 第 218 日 本 泌 尿 器 科 学 会 関 西 地 方 会 におい て 発 表 した. 文 1) 岸 幹 雄, 吉 本 純, 松 村 陽 右,ほ か : Enhanced computed tomography により 発 育 不 全 腎 の 部 位 診 断 が 可 能 であった 尿 管 異 所 開 口 の 1 例. 西 日 泌 尿 45 : 319-325,1983 2) Mackie CG and Stephens FD : Duplex kidneys : a correlation of renal dysplasia with position of the ureteral orifice. J Urol 114 : 274-280, 1975 3) 安 部 明 彦, 佐 々 木 隆 生, 三 品 睦 輝,ほか : 重 複 尿 管 を 伴 った 尿 管 異 所 開 口 の 1 乳 児 例. 秋 田 医 26 : 153-156,1999 4) Thom B : Harnleiter-und Nierenverdoppelung mit besonderer Beruecksichtung der extravesicalen Harnleitermuendungen. Zshr Urol 22 : 417-468, 1928 5) 奥 山 明 彦, 永 野 俊 介, 高 羽 津,ほか : 尿 管 異 所 開 口, 本 邦 330 例 および 当 教 室 26 例 の 臨 床 的 検 討. 泌 尿 紀 要 18 : 319-325,1972 6) 森 義 則, 竹 内 秀 和, 野 島 道 生,ほか : 小 児 異 所 開 口 尿 管 54 例 の 臨 床 的 検 討. 日 泌 尿 会 誌 92 : 470-473,2001 7) 小 柳 知 彦, 徳 中 莊 平, 松 野 正,ほか : 小 児 異 所 開 口 尿 管 症 40 例 の 治 療 経 験 : 特 に 完 全 な 異 所 尿 管 断 端 の 処 理 を 含 めた 一 時 的 外 科 治 療 法. 日 小 外 会 誌 17 : 647-658,1981 8) 本 田 徹 郎, 越 山 雅 文, 野 々 垣 比 路 史,ほか : 膣 開 口 左 単 一 性 尿 管 異 所 開 口 と 双 角 子 宮 の 合 併 奇 形 に 旁 膣 膿 瘍 を 伴 った 1 症 例. 日 産 婦 学 誌 44 : 125-128,1992 9) 青 輝 昭, 須 山 一 穂, 古 畑 誠 之,ほか : 腹 腔 鏡 下 腎 摘 除 術 の 経 験. 北 里 医 23 : 334-338,1993 10) Yeung CK, Liu KW, Ng WT, etal. : Laparoscopy as the investigation and treatment of choice for urinary incontinence caused by small invisible dysplastic kidneys with infrasphincteric ureteric ectopia. BJU Int 84 : 324-328, 1999 ( Received on March 5, Accepted on April 26, 2012) 献