日本産科婦人科内視鏡学会雑誌Vol.33 No.2; , 2017.

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るるみやまのかみしゃ
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1 日産婦内視鏡学会第 33 巻第 2 号 2017 December 症例報告婦人科医が遭遇した特発性大網出血症例に対する検討卵巣出血との鑑別みさと健和病院婦人科 1) 2) みさと健和病院外科稲葉不知之 1) 清水庸平 2) 深津優子 1) 小野寺正行 1) 坂口智一 2) 堀米正幸 2) 米田高志 2) 2) 阿部正史 A review on the case of idiopathic omental hemorrhage experienced by a gynecologist Differentiation from ovarian hemorrhage Fujiyuki Inaba 1), Yohei Shimizu 2), Yuko Fukatsu 1), Masayuki Onodera 1), Tomokazu Sakaguchi 2), Masayuki Horigome 2), Takashi Yoneda 2), Masashi Abe 2) Division of Gynecology, Misato Kenwa Hospital, Misato, Japan 1), Department of Surgery, Misato Kenwa Hospital, Misato, Japan 2) Abstract The case was a 34-year-old female. Upon consultation at an ER with pain in the right abdomen, abdominal computed tomography (CT) revealed fluid in the abdominal cavity, leading to consultation at the department of gynecology in view of ovarian hemorrhage. Leakage of the contrast agent was suspected near the left ovary as a result of contrast enhanced CT; however other reasons of intra-abdominal hemorrhage were suspected since she was not in the ovulatory phase and there was no sexual intercourse leading to surgical consultation. Although her vital signs were stable, decrease in hemoglobin was recognized and laparoscopic operation was performed to identify the source of intraabdominal hemorrhage and to stop bleeding. As a result, ovarian hemorrhage was not recognized and the bleeding site was confirmed in the greater omentum; leading to diagnosis of idiopathic omental hemorrhage. Furthermore, extensive omental adhesion was confirmed due to previous operation of appendicitis accompanying peritonitis. This report suggests the possibility to detect leakage of the contract agent at an unexpected location in the case of intra-abdominal adhesion in consideration of the rare female case with idiopathic omental hemorrhage by adding some bibliographic consideration. Key words: Idiopathic Omental Hemorrhage, ovarian hemorrhage, omental bleeding はじめに症例大網出血とは原因は様々であるが大網の動静脈が破綻し腹腔内出血の状態または大網内に血液が貯留する病態の総称と定義されている 1) 中でも原因不明な特発性大網出血の報告は散見程度である今回外科医の協力のもと特発性大網出血と診断した症例を経験したので報告する 34 歳の女性で右側腹部痛にて来院した家族歴に特記すべき事項はなかった 0 経妊 0 経産で性交渉の経験はない 13 歳の時に腹膜炎合併の虫垂炎にて開腹手術歴があり下腹部正中切開にて施行され 4ヵ所のドレーン留置痕があった月経周期は28 日型で最終月経は12 月 8 日からである現病歴 :1 月 2 日のAM4:30に腹痛で目覚め痛 243

みが増強するため当院の救急外来を受診した来院時は意識鮮明血圧 117/62mmHg 脈拍 71/ min 体温 36.3 で臍下部に圧痛の最強点を認めている反跳痛もあるが筋性防御は認めなかった来院時検査所見としてWBC 5310/μl Hb 13.7g/dl PLT 31.7 x 10 4 /μl CRP 0.

図 1) そのため腹腔内出血を強く疑い入院 10 時間後に血液検査を再検しているこの再検査ではWBC 8320/μl Hb 10.7g/dl PLT 26.8 x 10 4 /μl CRP 0.

2 みが増強するため当院の救急外来を受診した来院時は意識鮮明血圧 117/62mmHg 脈拍 71/ min 体温 36.3 で臍下部に圧痛の最強点を認めている反跳痛もあるが筋性防御は認めなかった来院時検査所見としてWBC 5310/μl Hb 13.7g/dl PLT 31.7 x 10 4 /μl CRP 0.06mg/dlであり他の生化学血液ガス分析にも異常所見は認められず妊娠反応も陰性であった腹部骨盤単純 CTでは腹腔内から骨盤内にdensityの高い液体貯留が確認できたため原因不明の腹水腹腔内出血の疑いとして内科に緊急入院管理となった単純腹部骨盤 CTでは腹水のほか出血も疑ったため入院後に造影腹部骨盤 CTが追加されたその結果左卵巣近傍より造影剤の血管外漏出像が疑われた ( 図 1) そのため腹腔内出血を強く疑い入院 10 時間後に血液検査を再検しているこの再検査ではWBC 8320/μl Hb 10.7g/dl PLT 26.8 x 10 4 /μl CRP 0.15mg/dlとヘモグロビンの低下を認めたが腹痛が落ち着いたためまた全身状態が安定していたため禁飲食で待機となり 1 月 3 日に腹腔内出血の原因検索で婦人科紹介受診となった入院 2 日目の検査所見では WBC 7080/μl Hb 10.2g/dl PLT 25.9 x 10 4 /μl CRP 0.31mg/dlであり肝機能腎機能凝固系には異常所見を認めずヘモグロビンの値に大きな変動は認めなかった性交渉の経験はないが経腟超音波検査を施行した子宮は鶏卵大で前屈子宮内膜厚は10.2mmで月経開始 27 日目に矛盾しない像であった両側卵巣とも径 3cmで器質的な異常所見は確認出来なかったしかし子宮周囲には低輝度のecho free spaceが確認できたためダグラス窩穿刺を実施した吸引できたのは凝固しない血液で腹腔内出血が確定した婦人科領域で腹腔内出血の可能性を検討したが器質的異常がないためまた卵巣出血も視野に入れるも発症日が月経開始から26 日目であったこと性交渉の既往などの物理的要因がないことから婦人科領域以外に出血源があり得るか外科受診とした外科で再度の造影腹部骨盤 CTをおこなったが造影剤の血管外漏出像が確認できずまた血腫の状態も変化を認めなかった発症から34 時間経過の検査所見ではWBC 5960/μl Hb 10.4g/dl PLT 26.6 x 10 4 /μlとヘモグロビンの推移は入院後から安定しているため腹腔内出血は止まっていると判断したが出血源の同定には至らなかったそのため緊急手術の準備をおこないつつ年始年末体制が終了後血管造影検査をおこなうかを検討課題に挙げ保存待機療法を選択した入院 3 図 1 造影剤の漏出を左卵巣近傍に認める ( 矢印 ) 図 2 a: 大網の広範囲に及ぶ腹壁癒着 b: 癒着する大網に付着する凝血塊 ( 矢印 ) c: 大網正中部に付着する厚みのある凝血塊 ( 矢印 ) 244

臍部直下の大網正中部から癒着した大網にかけて厚みのある凝血塊が広範囲に存在していた ( 図 2b c) 癒着剥離のため左下腹部正中右下腹部さらに臍左上腹部に5 mmトロカールを追加し 5ポート留置下で癒着部位を剥離後子宮両側卵巣を確認した周囲の非凝固性血液を吸引して子宮を拳上させたが小筋腫が存在する以外は異常を認めず左卵巣には黄体が確認できたが両側卵巣ともに卵巣出血を認めず

3 日目の検査所見ではWBC 5040/μl Hb 9.8g/dl PLT 24.7 x 10 4 /μl CRP 0.40mg/dlと入院時から貧血の程度は横ばいを推移し止血している可能性を示唆していたが外科チームと協議の結果 1 回目の造影腹部骨盤 CT 像を考慮しまず婦人科領域からの出血の有無場所の同定を手術により確認する方針に定めた手術所見 : 臍部に12mmトロカールを挿入して気腹腹腔内を観察した虫垂炎の手術により正中部から右下腹部にかけて大網の腹壁癒着を広範囲認めた ( 図 2a) 臍部直下の大網正中部から癒着した大網にかけて厚みのある凝血塊が広範囲に存在していた ( 図 2b c) 癒着剥離のため左下腹部正中右下腹部さらに臍左上腹部に5 mmトロカールを追加し 5ポート留置下で癒着部位を剥離後子宮両側卵巣を確認した周囲の非凝固性血液を吸引して子宮を拳上させたが小筋腫が存在する以外は異常を認めず左卵巣には黄体が確認できたが両側卵巣ともに卵巣出血を認めずさらに両側骨盤漏斗靭帯卵巣固有靭帯からの出血も確認することは出来なかった ( 図 3a b c) そこで大網正中部に付着している厚みのある凝血塊の除去をおこなった凝血塊の周囲より吸引管で剥離を開始すると凝血塊の中心部で癒着が強かった大網枝がその中心に存在し一部が隆起した状態で確認されたその他に出血源が確認できなかったことからこの隆起した大網枝を結紮して摘出した ( 図 4a b c) 回収した血液は450mlで腹腔内を生理食塩水図 3 a: 大網の癒着剥離後に子宮を確認子宮の周囲には非凝固性の血液が貯留している b: 右卵巣右骨盤漏斗靭帯右卵巣固有靭帯に出血は認めず c: 左卵巣には黄体が確認できるが左卵巣左骨盤漏斗靭帯左卵巣固有靭帯に出血は認めず図 4 a: 大網正中部の凝血塊を周囲から吸引 b: 吸引して剥離した凝血塊の背側より大網枝の走行が確認できる ( 矢印 ) c: 凝血塊の中に存在した大網枝の一部が隆起している ( 矢印 ) 245

4 6000mlで洗浄後ダグラス窩にポータブル低圧持続吸引システムドレーンを留置して手術を終了した切除標本 :1.2 x 0.8 x 0.4cmの血管様組織で中部に瘤状の突起を認めた全体の組織は大網の脂肪織で小型の動脈静脈が散見されるが硬化性変化は認めず中部の瘤状突起は新鮮凝血であったが周囲に血管壁を示唆する線維性組織は確認できなかった術後経過 : 術後 1 日目から食事を再開し術後 2 日目にポータブル低圧持続吸引システムドレーンを抜去した術後 6 日目には軽快退院に至った考察大網出血は1896 年にBushにより初めて報告された病態である 2) 開腹手術中に発見されたBush の症例に対して 1941 年 Schottenfeldらは急性腹症の症状から大網出血と診断し開腹手術をおこなったとして報告をしている 3) 医学中央雑誌 Web 版を中心に特発性大網出血に関して検索した結果近年 15 年間 2002 年からの論文報告は19 例と散見程度であったその19 例と自験例を加えた20 症例を表 1に示す報告された発症年齢は16 歳から62 歳と幅が広く男女比は18:2と男性が多いなぜ男性に多いのかその理由を明記した報告は確認できなかったさらに症状は腹痛が中心で大網出血特有の症状を抽出できずこのことが大網出血の診断を困難にしているまた腹部超音波検査腹部骨盤 CT 腹腔穿刺により総合的に腹腔内出血を診断することは容易でも出血源を同定することは難しいそれに対して腹部血管造影検査が出血源の同定に有効とする報告がある 4) しかし20 症例中血管造影検査をおこなえた症例は6 例でさらに胃大網動脈の異常所見を確認できたのは4 例に過ぎない腹部血管造影検査は全身状態が安定している必要性やどこの血管を造影すべきか特発性大網出血を鑑別疾患として想起する必要性が高い自験例の造影 CTでは造影剤の血管外漏出が疑われたが位置が左卵巣近傍であったため仮に血管造影検査を施行した場合標的と定めたのは左卵巣動脈とした可能性が高いつまり見当違いの血管に対して造影検査をおこなう懸念があり得る仮に標的血管の選択が正しかった場合でも森らは大網血管の交通は非常に複雑であるため腹部血管造影検査の有用性は乏しいと述べている 5) 一方では土屋らはCT angiography を作成すれば責任病変の指摘は困難までも出血源の局在をある程度の範囲に絞りこめる可能性を述べている 6) しかし大網の腹腔内癒着が強固に生じている場合は絞り込みも難しいと考える大網と腹壁の癒着が広範囲に生じた症例では造影剤漏出後の腹腔内への流れに想定外の影響を与え自験例のように本来は大網枝からの造影剤漏出が骨盤内から生じているような画像が構成される可能性が示唆されるつまり腹腔内に癒着がないことが責任病変絞り込みの際の前提となりうるそのため癒着を生じやすい開腹歴がある場合は出血源の局在判定には慎重に判断すべきと考える表 1に挙げた症例には内視鏡ポリープ切除術既往の2 例の報告があるが開腹手術の既往があるのは自験例のみであるそれ以外にも特発性大網出血という術前診断に至らなかった理由を後方的に検討してみると外科との合同協議で腹部外傷などの物理的要因がないことそして女性には稀な疾患であったことが災いした一方婦人科としても性交渉による物理的刺激もなく月経周期から排卵時期にも該当しないため卵巣出血ではないと考えるも結果として診断に至っていないそして初診時の診察所見記録を再確認していない点も反省すべき事項であった来院時の理由は右側腹部痛であったが最初に診察した内科医は臍下部に圧痛の最強点を認めたと記録しているこの所見を共有していれば術前診断の一助になり得たかもしれず出血源同定には初診時の診察所見も非常に重要な情報と言える治療は大網部分切除術血腫除去術が大半を占めるが保存療法が選択可能であった報告もあるその症例は造影 CT 腹部血管造影検査で造影剤漏出を認めないため止血していると診断している 7) だが林らは保存療法を選択するも18 日間待機後に血腫除去に踏み切った報告をしている 8) その理由として悪性腫瘍による出血報告例があることを述べ 9) 保存的に待機できる症例でも最終的には外科手術が良いと結論しているまた特発性大網出血は誘因が多岐にわたり特定するのは困難で術中に初めて診断がつくことが多く確定診断の要素としても外科的手術が重要としている自験例も術中に診断が確定しているそして今回は腹腔鏡下手術が持つ強拡大視野というメリットを最大限に生かすことが出来出血源の検索に有用なツールと判明したさらに開腹術と異なり光学視管の角度を調整することで凝血塊剥離時にその背面にある出血源を詳細に観察できること 246

5 表 1 特発性大網出血の本邦報告例 ( ) モニターを介して術野を共有し複数の医療スタッフが確認するため見落とさない利点もあった結果として自験例ではピンポイントで出血源の同定が出来たため大網部分切除術ではなく血管結紮術で対応することが出来た逸することなく手術に踏み切ることが重要である本論文のすべての著者は開示すべき利益相反は認めない結語文献特発性大網出血は稀有な疾患であり女性の場合はなおさらである術前診断は困難であるが子宮卵巣を含めた腹腔内臓器腸間膜等に異常を認めない腹腔内出血の場合は特発性大網出血を鑑別診断として挙げる必要があるそして外科医との協力体制を構築し確定診断を含めて時期を 1) 梅村博也安富正幸 : 大網出血 ( 解説 ). 別冊腹膜後腹膜腸間膜大網小網横隔膜症候群. 日本臨牀社 1996; p )Bush P: A case of hemorrhage into the great omentum. Lancet 1896; 1: )Schottenfeld LW, Rubinsein H: Hemorrhage and thrombosis of the omentum: Their etiology in the 247

6 eacute abdomen. Am J Surg 1941; 51: ) 石井博道他 : 特発性大網出血の2 例. 日本臨床外科学会雑誌 2003; 64: ) 森友彦他 : 腹腔鏡下手術を行った特発性大網出血の1 例. 外科 2016; 78: ) 土屋礼子他 : 経カテーテル的動脈塞栓術が著効した特発性大網出血の1 例. 日本消化器病学会雑誌 2009; 106: ) 森脇義弘他 : 特発性大網出血の1 治験例. 臨牀と研究 2009; 86: ) 林泰寛他 : 特発性大網出血の1 例. 外科 2009; 71: )Rye BA, Christiansen E, Larsen LG: Acute bleeding from leiomyoblastoma of the greater omentum. A case report. Tumori. 1989; 75: ) 大西かよ子他 : 特発性大網出血の1 例. 日本救急医学会関東地方会雑誌 2002; 23: ) 松岡翼米満隼臣 : 特発性大網出血の1 例. 日本臨床外科学会雑誌 2004; 65: ) 衣笠和洋大久保琢郎神村和仁 : 特発性大網出血の1 例. 日本臨床外科学会雑誌 2005; 66: ) 秋山昇秋山裕子 : 特発性大網出血の1 例. 日本臨床内科医会会誌 2006; 21: ) 水上博喜他 : 特発性大網出血の1 例. 日本臨床外科学会雑誌 2006; 67: ) 石井裕朗他 : 特発性大網出血の一例. 三豊総合病院雑誌 2006; 27: ) 元宿めぐみ他 : 術前に診断した特発性大網出血の 1 例. 日本臨床外科学会雑誌 2007; 68: ) 澤崎翔他 : 特発性大網出血の1 例. 日本臨床外科学会雑誌 2008; 69: ) 蒔田勝見他 : 術前診断しえた大網出血の1 例. 日本消化器外科学会雑誌 2009; 42: ) 松田佳子 : 臨床的に特発性大網出血と考えられた1 治験例. 日本腹部救急医学会雑誌 2010; 30: ) 多田耕輔他 : 腹腔鏡下大網部分切除を施行した特発性大網出血の1 例. 手術 2013; 67: ) 河原健夫他 : 腹腔鏡下に治療した特発性大網出血の1 例. 日本臨床外科学会雑誌 2013; 74: ) 篠田千佳他 : 特発性大網出血の1 例. 岐阜県総合医療センター年報 2014; 35: ) 久保博美他 : 腹腔鏡下に診断治療し得た特発性大網出血の一例. 防衛医科大学校雑誌 2016; 41: 投稿日 :2017 年 5 月 15 日採択日 :2017 年 7 月 13 日 248

本文／開催および演題募集のお知らせ

本文／開催および演題募集のお知らせ 80 QOL QOL VAS Score MRI MRI MRI Ra Rb MRI 81 お名前 VAS VAS Score 82 奥ほか症例手術時間出血量食事開始日術後入院期間分 ml 日日平均 SD ９備考排尿障害創部感染図直腸子宮内膜症症例の MRI ゼリー法による画像所見図当院で直腸子宮内膜症に対して直腸低位前方切除術を施行した症例の内訳子宮内膜症では