日本消化器外科学会雑誌第49巻5号

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えつとしろみず
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1 doi: /jjgs 症例報告膵臓に発生したコレステリン肉芽腫の 1 例奥村幹夫西中秀和大橋生嗣庄野正規山崎徹西浦三郎国家公務員共済組合連合会新小倉病院外科症例は 64 歳の男性で,2 型糖尿病で通院中である. 過去 2 回, 多量飲酒による急性膵炎での入院治療歴があった. 今回, 再度多量飲酒後, 上腹部痛が出現し, 急性膵炎の診断にて入院となった.US にて膵頭部に 1 cm 大の不均一な低エコー腫瘤を認めた.CT,MRCP にて膵頭部主膵管の不整狭窄とそれより尾側の主膵管拡張がみられ, 同部で下部胆管の狭窄も認めた.ERCP では, 膵頭部主膵管に 2 cm 長の広狭不整像がみられた. 腫瘍マーカーの CEA,CA19-9 は基準値内であった. 膵癌の可能性も否定できず亜全胃温存膵頭十二指腸切除術 (D2,subtotal stomach-preserving pancreaticoduodenectomy-ii 再建 (SSPPD-II 再建 )) を施行した. 膵頭部に 1.5 cm 大の弾性硬の腫瘤を認めた. 術後の病理組織学的検査にてコレステロール結晶とこれを取り囲む異物巨細胞が認められ, コレステリン肉芽腫と診断された. 膵臓に発生したコレステリン肉芽腫は極めてまれである. キーワード : コレステリン肉芽腫, 膵臓, 膵炎はじめにコレステリン肉芽腫は, 中耳における報告例が多く 1 )~ 3 ) 4 ) 5, その他に乳腺 ) 6, 腎臓 ) 7, 肝臓 ) 8, 縦隔 ), 腹 9 膜 ) 10, 脾臓 ) などでの報告が散見される. 今回, 我々は膵臓に発生したコレステリン肉芽腫の極めてまれな 1 例を経験したので若干の文献的考察を加えて報告する. 症例患者 :64 歳, 男性主訴 : 上腹部痛家族歴 : 母親が膵癌であった. 飲酒歴 : 毎日ビール 350 ml と焼酎 2 合を飲酒. 喫煙歴 :20 本 / 日を 44 年間. 既往歴 :55 歳時,61 歳時に急性膵炎にて保存的治療を受けた.51 歳から 2 型糖尿病にて治療中である. 現病歴 :2012 年末から暴飲暴食, 多量飲酒にて 2013 年 1 月に上腹部痛が出現した. 軽症急性膵炎の診断で内科入院となり保存的治療で改善した. 入院中の腹部エコーで膵頭部に 1 cm 大の腫瘤,MRCP で主膵管および下部胆管の狭窄が認められ, 精査加療目的に外科へ紹介となった. 入院時現症 : 身長 163 cm, 体重 61.5 kg, 体温 35.6 C, 血圧 131/89 mmhg, 脈拍 78 回 / 分, 呼吸数 18 回 / 分. 腹部は平坦, 軟で上腹部に圧痛を認めたが, 腫瘤は触知しなかった. 筋性防御, 反跳痛はなかった年 12 月 16 日受理別刷請求先 : 奥村幹夫北九州市小倉北区金田国家公務員共済組合連合会新小倉病院外科 426

日本消化器外科学会雑誌 2016;49(5):426-432 Fig. 1 A US study shows a solitary, heterogeneous and hypoechoic mass with a clear margin, 1 cm in diameter, in the head of the pancreas (arrow). Fig. 2 Abdominal contrast-enhanced CT study shows a diffuse enlargement of the pancreas, demonstrating Grade 1 acute pancreatitis.

貧血黄疸を認めなかった入院時血液生化学検査所見白血球は 7,100/μl と正常値であったが血清 AMY 686 U/l 尿中 AMY 2,706 U/l CRP 2.6 mg/dl と高値で膵炎の所見であった腫瘍マーカーは CEA 3.0 ng/dl CA19-9 11.3 U/ml と正常範囲内であった血清 IgG4 は 3.

2 日本消化器外科学会雑誌 2016;49(5): Fig. 1 A US study shows a solitary, heterogeneous and hypoechoic mass with a clear margin, 1 cm in diameter, in the head of the pancreas (arrow). Fig. 2 Abdominal contrast-enhanced CT study shows a diffuse enlargement of the pancreas, demonstrating Grade 1 acute pancreatitis. Stenosis of the main pancreatic duct at the head of the pancreas and dilatation of the distal main pancreatic duct were revealed (A). No mass was detected in the pancreas (B). 貧血黄疸を認めなかった入院時血液生化学検査所見白血球は 7,100/μl と正常値であったが血清 AMY 686 U/l 尿中 AMY 2,706 U/l CRP 2.6 mg/dl と高値で膵炎の所見であった腫瘍マーカーは CEA 3.0 ng/dl CA U/ml と正常範囲内であった血清 IgG4 は 3.0 mg/dl 未満と正常範囲内であった HgA1c N は 7.3%であった腹部 US 所見膵頭部に 1 cm 大の境界明瞭辺縁不整内部が不均一な低エコー腫瘤を認めた腫瘤より尾側の主膵管の拡張を認めた Fig. 1 腹部造影 CT 所見膵全体に軽度の腫大がみられ周囲脂肪織濃度の上昇を認め Grade 1 の膵炎の所見であった膵体尾部の主膵管は拡張し頭部で途絶していた明らかな腫瘤は描出されなかった Fig. 2 腹部 MRI 所見 T1 T2 強調像では膵腫瘤は認められなかった MRCP 所見膵頭部の主膵管に不整な狭窄を認めた体尾部の主膵管は拡張していた下部胆管に高度の狭窄が認められた Fig. 3 ERCP 所見膵頭部の主膵管に約 2 cm 長の広狭不整を認めた尾側膵管は最大径 5 mm 大に拡張していた下部胆管に 1 cm 長の狭窄像を認めた肝側胆管は軽度に拡張していた Fig. 4 膵液細胞診を試みた 427

3 MRCP study shows stenosis of the main pancreatic duct at the head of the pancreas and dilatation of the distal main pancreatic duct.

6 Pathohistological examination of the resected specimen showed that the mass was composed of a thick fibrotic wall and cholesterin crystals and foreign body giant cells

5-cm yellowish-brown mass well-demarcated and encapsulated. There is stenosis of the main pancreatic duct at the mass (arrow).

3 日本消化器外科学会雑誌 2016;49(5): Fig. 4 ERCP study shows about 2 cm stenosis of the main pancreatic duct at the head of the pancreas and dilatation of the distal main pancreatic duct (arrows). Fig. 3 MRCP study shows stenosis of the main pancreatic duct at the head of the pancreas and dilatation of the distal main pancreatic duct. The lower common bile duct is smoothly compressed and almost completely obstructed (arrow). Fig. 6 Pathohistological examination of the resected specimen showed that the mass was composed of a thick fibrotic wall and cholesterin crystals and foreign body giant cells surrounding cholesterin crystals. A diagnosis of cholesterin granuloma was made. Fig. 5 The resected specimen shows a 1.5-cm yellowish-brown mass well-demarcated and encapsulated. There is stenosis of the main pancreatic duct at the mass (arrow). が不成功であった以上より浸潤性膵癌など悪性腫瘍の可能性が否定できず本人と家族に治療の功罪を十分に説明のうえ手術を施行した手術所見膵頭部に 1.5 cm 大の弾性硬の腫瘤を触知した膵表面への露出はなく門脈などへの血管浸潤の所見も認められなかった亜全胃温存膵頭十二指腸切除術 D2 subtotal stomach-preserving pancreaticoduodenectomy-ii 再建 SSPPD-II 再建を施行した切除標本肉眼所見膵頭部に厚い被膜を有する 1.5 cm 大の腫瘤を認めた内部に黄褐色の粥状物質の貯留を認めた Fig. 5 病理組織学的検査所見腫瘤は線維性結合織の被膜を有していた中心部にコレステロール結晶とこれを取り囲む異物巨細胞を認めたコレステリン肉芽腫と診断された Fig. 6 術後経過経過は良好で術後 33 日目に退院した考察コレステリン肉芽腫は血液の分解産物であるコレステリン結晶が組織内に沈着し周囲組織の異物反応を生じて形成される肉芽腫である 1 12) 発生部位は中耳における報告例が多くみられる自験例のように 428

4 Table 1 Reported cases of cholesterin granuloma confined within the pancreas Diabetes Case Author Year Age Sex Chief complaint Location Size Cause Operation Mellitus 1 Kuroda 13 ) M fatigue pancreas tail 2.0 cm acute pancreatitis (+) (+) 2 Sugawara 14 ) F abdominal pain pancreas tail 2.8 cm unknown ( ) (+) 3 Our case 64 M epigastric pain pancreas head 1.5 cm acute pancreatitis (+) (+) 膵臓に発症した症例は極めてまれである. 医学中央雑誌で膵臓とコレステリン肉芽腫のキーワードで 1977 年 ~2013 年の間,PubMed で pancreas と cholesterin granuloma のキーワードで 1950 年 ~ 2013 年の間で検索したかぎり ( 会議録は除く ) では 2 症例の報告があったのみである (Table 13 ) 14 ). 年齢, 性別でみると報告例では 79 歳の男性と 50 歳代の女性で, 自験例では 64 歳の男性であり特徴的な傾向はなかった. 主訴は報告例の 1 例では口渇, 頻尿, 全身倦怠感で糖尿病悪化の症状であった. 自験例を含む 2 例では腹痛が主訴であり, 自験例では急性膵炎を合併していた. 糖尿病合併は,3 例中自験例を含む 2 例でみられた. 膵内の発生部位は, 報告例 2 例では膵尾部であるのに対して, 自験例では膵頭部であり膵臓のあらゆる部位に発生しうると考えられた. 大きさは報告例では 2 cm と 2.8 cm で, 自験例では 1.5 cm であり大差はなかった. 発症機序として, 炎症, 外傷, 手術などによって生じた出血巣からコレステリン結晶が析出することによって生じるといわれている 4 ) 13 ) 13. 膵報告例の 1 例 ) は 12 年前の急性膵炎が原因と考えられていた. 自験例でも, 外傷や手術の既往がなく, 過去 9 年間で 3 回の急性膵炎を発症しており, 繰り返す膵炎によって生じたものと考えられた. 自験例の発症時期としては,3 年前の 2 回目の膵炎発生時の CT 所見で, 腫瘤や主膵管の途絶拡張などの所見は認められていなかったので, それ以降に発生したものと推測される. 2 ) 3 ) 15 中耳 ) 7 や肝臓 ) などの他部位での報告例でも過去の慢性的な炎症が発生原因と考えられており, 炎症性疾患, 手術, 外傷の既往が本症を疑う重要なポイントであることが示唆された. また, 膵報告例のもう 1 14 例 ) 4 ) 5 ) では術後の病理組織学的検査にて孤立性線維性腫瘤による導管閉塞が原因と考えられていた. 乳腺 16 や腎臓 ) などでも腫瘤や囊胞が出血の原因との報告例があり, 腫瘤や囊胞が本症の発生原因となりうる. 13 画像診断に関しては,US では膵報告例の 1 例 ) は不均一な高エコー腫瘤の所見であった. 他部位での報告例でも同様の所見であった 5 ) 16 ) 13.CT では膵報告例の 1 例 ) は造影効果のない均一な低濃度腫瘤の所見で 14 あった. 膵報告例のもう 1 例 ) は造影効果の乏しい高濃度腫瘤であった. 他部位での報告例でも境界明瞭な均一濃度の腫瘤で, 造影効果がないかあっても乏しいという所見が多かった 3 ) 6 ) 8 ) 17 ). しかし, 境界不明瞭で不均一濃度の腫瘤として描出され, 悪性腫瘍も否定できないとの報告もあり 18 ), 本症に特徴的な所見 13 の傾向は見いだせなかった.MRI では膵報告例の 1 例 ) では T1 強調像で不明瞭,T2 強調像でやや高信号 14 を呈し, 膵報告例のもう 1 例 ) は T1,T2 強調像ともに淡い高信号を示していた. 他部位での報告も同様で, 内部の血液成分を反映して T1,T2 強調像で高信号を呈するものと考えられ, 本症に特徴的な所見といえる 3 ) 6 ) 8 ) 17 ). 自験例では US にて辺縁不整で不均一な低エコー腫瘤として描出され,CT や MRI(T1,T2 強調像 ) では腫瘤は描出されず, 本症の既報告例の画像所見とは合致しなかった.CT や MRI(T1,T2 強調像 ) で腫瘤が描出されなかった原因としては, 腫瘤が膵実質と同等の density を呈していたためと考えられる. 大きさ (1.5 cm と小さい ) や発症経過期間などが原因ではないかと推察される. また, 膵悪性腫瘍の診断に PET が有用と報告されている 15 ) が, 悪性腫瘍と炎症の鑑別は困難である. 自験例では急性膵炎を発症しており, 悪性腫瘍との鑑別は困難と考え PET は施行しなかった. 画像診断にて膵腫瘤の質的診断がつかない症例では EUS-FNA の有用性が報告されており 19 ) 20 ), 自験例でも施行すべきであったと考えられる. 本症の鑑別診断としては, 悪性腫瘍, 急性膵炎の修復過程, 慢性膵炎に伴った肉芽腫, 肉芽腫形成性感染症 ( 結核や梅毒 ), 全身性肉芽腫性疾患 ( サルコイドーシス, クローン病や histiocytosis X) などが挙げ 429

5 られる 21 )~ 24 ). 自験例ではアルコール多飲者で急性膵炎を繰り返していること,CT や MRI で腫瘤が同定されていないこと,ERCP で主膵管の広狭不整がみられたことより, 急性膵炎の修復過程の可能性は否定できなかった. 膵臓の石灰化や膵全体にみられる主膵管の不整な拡張と不均等に分布する不均一かつ不規則な分枝膵管の拡張などの慢性膵炎の所見は認められなかった. 自己免疫異常などに伴う腫瘤形成性膵炎は主膵管の不整狭細像などの画像所見がないこと,IgG4 が正常値であることより否定的であった. 膵頭部以外には腫瘤性病変は認められず, 肉芽腫形成性感染症や全身性肉芽腫疾患は否定的であった. 腹部 US で不整形な低エコー腫瘤を認め,CT,MRCP,ERCP にて主膵管および胆管の不整な狭窄像を認めたことより, 報告例の 2 例と同様に悪性腫瘍を完全には否定できず切除する方針となった. 以上のように本症の術前診断は困難といえる. 病理組織学的所見では, いずれの症例も平行ないし放射状に配列した針状のコレステリン結晶とこれを取り囲む異物巨細胞が認められ, コレステリン肉芽腫と容易に診断された. 本症は良性疾患であるため, 本症と診断がつけば手術をせずに経過観察で良いのではないかと推察される. しかし, 一旦形成された肉芽腫は出血しやすく, 出血を繰り返すことにより病変が増大していくとの報告がみられる 3 ). さらには, 中耳領域では, 炎症が慢性化し脳膿瘍や骨破壊を来した症例も報告されている 14 ) 25 ). 膵臓に発生したコレステリン肉芽腫においても, 経過観察を行った場合は出血の増大や炎症の慢性化 ( 膿瘍化 ) などに留意しながら, 慎重に経過観察を行う必要がある. 今回, 膵臓に発生したコレステリン肉芽腫のまれな 1 例を経験した. 膵臓の悪性腫瘍が疑われる症例では, 本症も鑑別疾患の一つとして認識しておく必要があると考えられた. 利益相反 : なし文献平出文久, 栫博幸. コレステリン肉芽腫滲出性中耳炎. 本庄厳編. 耳鼻咽喉科頭頸部外科 MOOK No. 11. 東京 : 金原出版 ;1989. p ) 岡本牧人, 松岡明裕, 稲木勝英, 佐野肇, 設楽哲也. 中耳コレステリン肉芽腫症の治療方針. 聴力改善困難な中耳炎の手術.Otology Japan.1995;5(5): ) 斎野真, 嘉山孝正, 黒木亮, 白石洋介, 佐藤清, 中井昴. 錐体部尖端部に発生したコレステリン肉芽腫の 1 手術例. 脳神経外科.1996;24(1: ) 辻尚志, 佐藤泰雄, 大塚康吉, 小野賢作, 川上俊爾, 古谷四郎, ほか. 乳腺のコレステリン肉芽腫の 1 例. 外科診療.1989;7(14: ) 坂本尚美, 戸崎光宏, 福間英祐, 角田ゆう子, 阿部聡子, 小川朋子, ほか. 乳管内乳頭腫梗塞後に出現した嚢胞内コレステロール肉芽腫の 1 例. 乳癌の臨床.2008;23(3): ) 枦木太郎, 米森雅也, 石原知明, 一美貴弘, 萱島恒善, 小原安雄, ほか. 腎臓に発生したコレステリン肉芽腫の 1 例. 西日本泌尿器科.2013;75: ) 上田順彦, 小西一朗, 吉光裕, 太田長義, 角谷直孝, 廣澤久史, ほか. 多発性コレステリン肉芽腫を伴った肝内コレステロール結石の 1 例. 日本消化器外科学会雑誌.1996;29(8): ) 進藤幸治, 加藤雅人. 縦隔コレステリン肉芽腫の 1 例. 日本呼吸器外科学会雑誌.2008;22(: ) Al-Amer AF, Walia HS, Madda JP. Cholesterol granuloma of the peritoneum. Can J Surg. 1990;33: ) Rubinstin A, Brenner S. Idiopathic lipogranulomatosis of spleen and periaortic lymph nodes with noncaseating granulomas of liver. Hum Pathol. 1982;13: Nager GT. Pathology of the ear and temporal bone. USA: Williams & Wilkins Baltimore; p ) 山本裕, 高橋姿. コレステリン肉芽腫の取り扱い.JOHNES.2008;24(: ) 黒田武志, 河崎秀樹, 金本真美, 鷹村和人, 吉田金広. コレステリン肉芽腫の 1 例. 日本臨床外科学会雑誌. 2009;70(2): ) 菅原敬文, 中島直美, 酒井伸也, 灘野成人, 大田耕司, 棚田稔, ほか. 陳旧化した solitary fibrous tumor と考えられた膵腫瘤の 1 例. 臨床放射線.2012;57: ) 間多祐輔, 植木雄司, 今野昭義, 後藤博美, 伊崎堅志, 北田友紀, ほか. 脳腫瘍をきたした側頭骨巨大コレステリン肉芽腫の 1 症例. 耳鼻咽喉科頭頸部外科.2011;83(1: ) 前田信之, 岩崎明, 森義則, 生駒文彦. 透析中の嚢胞腎患者にみられたコレステリン肉芽腫の 1 例. 泌尿器科紀要.1993;39:

6 17) Greenberg JJ, Oot RF, Wismer GL, Davis KR, Goodman ML, Weber AE, et al. Cholesterol granuloma of the granuloma of the petrous apex: MR and CT evaluation. AJNR J Neuroradiol Nov Dec;9(6): ) 岡本亘平, 冨田健介, 牧野武朗, 野村昌史, 横山由就, 廣野正法, ほか. 右腎コレステリン肉芽腫の 1 例. 日本泌尿器学会雑誌.2010;101(2): ) 蒲田敏文. 診断 :MRI/CT/PET 検査のポイント. 奥坂拓志, ほか編. 膵癌診療ポケットガイド. 東京 : 医学書院 ; p ) 日本膵臓学会膵癌診療ガイドライン改訂委員会編. 膵癌診療ガイドライン. 東京 : 金原出版 ; p. 2 山田豪, 金済直人, 藤井努, 竹田伸, 野本周嗣, 中尾昭公, ほか. 膵癌との鑑別に難渋し著明な肉芽腫形成を伴った腫瘤形成性膵炎の 1 切除例. 日本消化器外科学会雑誌.2007;40(6): ) 西澤俊宏, 朴沢重成, 鈴木秀和, 今枝博之, 樋口肇, 日比紀文, ほか. 膵癌との鑑別に苦慮した膵仮性嚢胞を伴うアルコール性膵炎の 1 例. 膵臓.2007;22(4): ) 田口進, 佐々木勝己. 膵の特殊性炎症 ( 膵結核膵梅毒 ). 領域別症候群 10. 膵臓症候群. 別冊日本臨床. 大阪 : 日本臨床社 ;1995. p ) 三井敬盛, 佐野正明, 星野輝彦, 住田紀夫, 菅栄. 膵 sarcoidosis の 1 例. 日本消化器外科学会雑誌.1988;21(3): ) 山本裕, 宮尾益道, 高橋邦行, 森田由香, 高橋姿. 後頭蓋窩に進展した巨大コレステリン肉芽腫症例. 症例をどうみるか.JOHNS.2010;26(l2):

7 CASE REPORT Cholesterin Granuloma of the Pancreas Mikio Okumura, Hidekazu Nishinaka, Seiji Ohashi, Masaki Shono, Toru Yamasaki and Saburo Nishiura Department of Surgery, Federation of National Public Service Personnel Mutual Aid Associations, Shinkokura Hospital We report a very rare case of cholesterin granuloma of the pancreas. A 64-year-old man regularly attended our hospital for treatment of type 2 diabetes. In January 2013, he was admitted for upper abdominal pain after heavy drinking and treated based on a diagnosis of acute pancreatitis. He has been treated for acute pancreatitis in 2004 and A US study showed a heterogenous and hypoechoic mass, 1 cm in diameter, in the head of the pancreas. CT, MRCP and ERCP studies revealed about 2 cm stenosis of the main pancreatic duct at the head of the pancreas and dilatation of the distal main pancreatic duct. The lower common bile duct was smoothly compressed. The tumor markers of CEA and CA19-9 were within normal ranges. Based on the above findings, the presence of a malignant lesion could not be ruled out, and therefore subtotal stomach-preserving pancreatoduodenectomy (D2, SSPPD-II reconstruction) was performed. Pathohistological examination of the resected specimen showed cholesterin crystals and foreign body giant cells surrounding cholesterin crystals at the center of the tumor and a diagnosis of cholesterin granuloma was made. Key Words: cholesterin granuloma, pancreas, pancreatitis [Jpn J Gastroenterol Surg. 2016;49(5): ] Reprint requests: Mikio Okumura Department of Surgery, Department of Surgery, Federation of National Public Service Personnel Mutual Aid Associations, Shinkokura Hospital Kanada, Kokurakita Ward, Kitakyushu, JAPAN Accepted: December 16, The Japanese Society of Gastroenterological Surgery 432

4. 膵腫瘤存在診断 A) 確診 1 粋の明らかな異常エコー域 ( 注 ) 2 粋の異常エコー域が以下のいずれかの所見を伴うもの a) 尾側膵管の拡張 b) 膵内または膵領域の胆管の狭窄ないし閉塞 c) 膵の限局性腫大 B) 疑診 1 膵の異常エコー域 2 膵領域の異常エコー域 3 膵の限局性腫大

4. 膵腫瘤存在診断 A) 確診 1 粋の明らかな異常エコー域 ( 注 ) 2 粋の異常エコー域が以下のいずれかの所見を伴うもの a) 尾側膵管の拡張 b) 膵内または膵領域の胆管の狭窄ないし閉塞 c) 膵の限局性腫大 B) 疑診 1 膵の異常エコー域 2 膵領域の異常エコー域 3 膵の限局性腫大会告膵癌診断基準肺癌胸膜浸潤の診断基準の公示社団法人日本超音波医学会膵癌診断基準 ( 案 ) および肺癌胸膜浸潤の超音波診断基準 ( 案 ) は, 平成 2 3 年度日本超音波医学会医用超音波診断基準に関する委員会において素案が作成され, 前例に従い超音波医学 19 巻 7 号に掲載し会員からの意見を受け付けた後, 理事会において討議を行い承認されました. ここに日本超音波医学会診断基準として公示します.