A case of autoimmune pancreatitis (AIP) diagnosed by pancreatic biopsy Akira TSUCHIYA1)2), Yoshiaki TSUCHIYA and Atsushi NASHIMOTO1) 1) Division of Su
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- そうりん めいこ
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1 A case of autoimmune pancreatitis (AIP) diagnosed by pancreatic biopsy Akira TSUCHIYA1)2), Yoshiaki TSUCHIYA and Atsushi NASHIMOTO1) 1) Division of Surgery, Niigata Cancer Center Hospital, 2) Department of Surgery, Tokyo Women's Medical Univer sity Daini Hospital
2 Table 1 入 院 時 検 査 所 見 2 腹 部CT検 査 所 見-2:膵 体 尾部の瀰漫性腫 大 を認 め る 3 ERP像:主 膵管 が 膵 頭 部 で 不 整 狭 窄 像 を呈 し 副 膵管 分 枝膵 管 に も同様 の 所 見 を認 め る な る 画 像上 前 回 と著 変 な く 悪 性 疾 患 の 否 定 お よ びAIP診 断 目的 で 開腹 下 膵 生 検 を 施 行 した 手 術 所 見:上 腹 部 正 中 切 開 で 開腹 す る と膵 は全 1 腹 部CT検 の 外 側 に 皮 膜 様 のLow 査 所 見-1:膵 density 頭 部 の 腫 大 を認 め そ layer(矢 印)を 認 め る 体 に 固 く腫 大 し膵 頭 部 で 著 明 で また 周 囲臓 器 と の 高 度 癒 着 を認 め た 頭 部 よ り3カ 所 体 部 よ り 2カ 所core biopsyを 施 行 し た 腹 部 血 管 造 影 検 査:上 腸 間 膜 動 脈 造 影 の 静 脈 相 で 上 腸 管 膜 静 脈 の 狭 窄 を 認 め た( 5) 以 上 よ り明 らか な腫 瘤 性 病 変 が な い こ と 画 像 病 理 組 織 所 見:悪 性 像 は認 め られ ず 小 葉 内 お よ び 間 質へ の リ ンパ 球 を主 体 と した 著 明 な 炎症 性 細 胞 浸 潤 と高 度 の 繊 維 化 ま たAIPに 特徴的で 上4カ 月 前 と変 化 が な い こ と な どか ら慢 性 膵 炎 の 通 常 の慢 性 膵 炎 に は 認 め られ な い と され る リ ン 診 断 で 退 院 こ の 時 点 でAIPも パ 球 の 濾 胞 様 集 簇 が 認 め ら れ た( 疑 ったが 膵 病 変 6) が 瀰 漫 性 で は な く限 局性 で あ り通 常 の慢 性 膵 炎 の ま た通 常 の 慢 性 膵 炎 に 認 め られ る 膵 組 織 の壊 死 可 能 性 も考 えSteroidの 膿 瘍 形 成 嚢 胞 出 血 石 灰 化 な どの 所 見 は 認 め 投与 は見 合わせ た そ の 後 も発 熱 や 腹 痛 を繰 り返 し 12月21日 再 度 入 院 と られ な か っ た
3 6 病 理組 織 所 見( 25):著 4 PTC像:総 胆 管 の拡 張 と膵 内 胆 管 の 狭 窄 を認 明 な炎 症性 円形 細 胞 浸 潤 と濾 胞 様 集簇 また 高度 の 線維 化 を認 め る め 逆 くの 字 型 の 屈 曲 を 呈 し て い た ま た そ の 一部 に 壁 の 不 整 像(矢 印)を 認 め る 7 腹 部CT像(ス テ ロ イ ド投 与 後2週 目):膵 頭 部 の 著 明 な縮 小 を 認 め る 5 腹 部 血 管 造 影(静 脈 相):上 腸 管 膜 静脈 の 狭 窄 を認 め る 性 で ス テ ロ イ ド治療 が 著 効 を示 した 慢 性 膵 炎症 例 を報 告 し 自 己 免疫 性 膵 炎 と して 一 つ の疾 患 単 以 上 よ り臨 床 お よ び 組 織 像 か らAIPと プ レ ドニ ゾ ロ ン30mgの 術 後 経 過:ス 診断 し 経 口投 与 を開 始 した テ ロ イ ド投 与2週 頭 部 が 著 明 に 縮 小 し( 後 のCTで 7) ERCPで II 細 型 慢 性 膵 炎 の 存 在 と免 疫 学 的 機 序 関 与 の 可 能性 は主 を示 した4) 最 近 渡 辺 ら5) 西 森 ら6)はAIPの 1965年Sarlesら1)は 8) 考 案 高globulin血 い慢 性 膵 炎 診 断 基 準 の 中 で 特 殊 型 と して 膵 管 狭 は膵 膵 管 膵 内 胆 管 の 狭 窄 と逆 くの 字 型 の 引 き つ れ が 著 明 に 改 善 し た( 位 を提 唱 し た ま た1995年 に 日本 膵 臓 学 会 が 新 し 報 告 例 を ま とめ そ の特 徴 を提 示 して い る 一 般 的 な 免 疫 血 清 学 的 異 常 所 見 と し て γ-glo bulin IgGの 症 を合併 した 本邦 AIPの 上 昇 や抗 核 抗 体 の 陽 性 が 挙 げ られ 診 断上 有力 な手 がか りとな るが確 定 診 断 特 異 な膵 炎症 例 を報 告 し そ の 成 因 に 自己 免 疫 的 に は な らず 抗 核 抗 体 に お い て は陰 性 例 の 報 告 も 機 序 関 与 の 可 能 性 を 述 べ た 本 邦 で はNakanoら2) 散 見 され る7) 本 症 例 で は γ-globulin IgA 白血 の 報 告 以 降 自己 免 疫 関 与 が 示 唆 され る慢 性 膵 炎 の 球 分 画 に お け る 好 酸 球 の上 昇 が 認 め られ 自 己免 報 告 が あ り 1995年 疫 学 的 機 序 の 関 与 が 十 分 考 え られ た Itoら8)は 膵 にYoshidaら3)は 自己抗体 陽
4 悪 性 疾 患 との 鑑 別 を 困 難 に して い る 岩 部 ら13)は 血 管 造 影 上 脾 静 脈 の 途 絶 側 副 血 行 路 の 発 達 を認 め た が 臨 床 画 像 上AIPを 生 検 を施 行 AIPの 示 した1例 疑 いUS下 診 断 でSteroid投 経皮的膵 与 し著 効 を を報 告 して い る 組 織 像 の 特 徴 は小 葉 内 お よ び 間 質 へ の リ ンパ 球 を主 体 と した 高 度 な 炎 症 性 円形 細 胞 浸 潤 と線 維 化 で あ り ま た通 常 の慢 性 膵 炎 に 認 め られ る 膵組 織 の壊 死 膿 瘍 形 成 嚢 胞 出血 石 灰 化 は な い と さ れ る 小 島14)は リ ンパ 球 の 濾 胞 様 集 簇 は 通 8 ERCP像(ス テ ロ イ ド投 与 後2週 目):主 膵 管 膵 内 胆 管 の 狭 窄 が 改 善 し 逆 く の 字 型 の 引 き つ れ も 著 明 に 改 善 して い た 常 の慢 性 膵 炎 に は 認 め が た い 所 見 と述 べ て お り 自己 免 疫 関与 が 強 く示 唆 さ れ る 有 力 な所 見 と考 え られ る 小 田 ら15)も膵 管 狭 細 型 慢 性 膵 炎5例 討 し全 例 で を検 リ ンパ 濾 胞 の 形 成 を認 め た と報 告 管 上 皮 に特 異 的 な 自己 抗 体 で あ る 抗 炭 酸 脱 水 酵 素 して お り 現 時 点 で は 著 明 な線 維 化 と炎 症 性 円 II抗 体(抗Carbonic 形 細 胞 浸 潤 を と も な っ た リ ンパ 球 の 濾 胞 様 集 抗 体)を anhydrase II抗 体 抗CA-II 測 定 し Steroid投 与 に よ る 臨 床 画 像 簇 の 所 見 はAIPの 鑑 別 診 断 上 最 も有 力 な所 見 上 所 見 の 改 善 と抗 体 価 の減 少 を認 め た症 例 を報 告 と考 え られ 膵 生 検 に よ る 組 織 診 断 は重 要 で あ る し た 同抗 体 価 はAIPの と考 え られ る 疾 患標 識 マ ー カー とな る 可 能 性 が あ り 今 後 の詳 細 な検 討 が 待 た れ る US CT検 査 で の 膵 形 態 は 瀰 漫 性 腫 大 が 特 徴 的 で ERCP像 ま た 生 検 法 に 関 して は US下 で 経皮 的 に行 う 方 法 と開腹 下 に行 う方 法 が あ るが 経 皮 的 膵 生 検 で は 主 膵 管 の 瀰 漫 性 狭 細 化 施 行 時 に お け る 出血 や 膿 瘍 形 成 癌 細 胞 の 腹 腔 内 を呈 す る しか し 自験 例 や 高 橋 ら9)の症 例 の よ う 散 布 等 の合 併 症 や 十 分 な組 織 採 取 が 行 わ れ な い に 限 局 性 変 化 を示 した り膵 腫 大 の範 囲 が 経 時 的 場 合 のfaulse negativeを 危 惧 し 今 回 我 々 は 安 に増 大 した 報 告 もあ る10) し た が っ て 病 変 が 限 全 か つ 確 実 に組 織 採 取 が で きる 開 腹 下 生 検(core 局 性 か ら瀰 漫性 へ 移 行 す る 可 能 性 もあ るた め 限 biopsy)と 局 性 変 化 を示 す 症 例 に お い て もAIPを よ うにUS下 念頭 に置 い う方 法 を と っ た しか し岩 部 ら13)の 経 皮 的 膵 生 検 で 診 断 した 報 告 も あ る い た検 索 が 必 要 と考 え られ る ま た 膵 癌 と の鑑 別 た め 臨 床 画 像 上AIPの 上 重 要 な 事 は 膵 の 腫 大 部 位 にlow density area 病 変 部位 が 十 分 描 出 され る症 例 に お い て は侵 襲 の が な く均 一 な所 見 を呈 す る こ とで あ る 本 症 例 で 少 な いUS下 も膵 頭 部 の 腫 大 は あ る もの の 膵 全 体 に わ た り均 一 る なDensityを 呈 し通 常 膵 癌 に認 め られ るLow de 典 型 例 で USで 膵の 経 皮 的 膵 生 検 が 第 一 選 択 と考 え られ 本 疾 患 の 報 告 は 最 近 増 加 傾 向 にあ り 慢 性 膵 炎 nsity areaは 認 め られ な か っ た さ らに 付 随 した の 診 断 治 療 に お い て はAIPの 特 徴 的所 見 と して 膵周囲の皮膜 様低吸収域 が き 限 局 性 の病 変 で あ っ て も さ ら な る検 索 を進 め 挙 げ ら れ Irieら11)はAIP患 者 のCT像5例 中4 存在 を念頭 に置 る こ とが 重 要 と考 え られ た また 比 較 的特 徴 的 な 例 に 同 様 の 所 見 を 認 め 特 徴 的 な所 見 で あ る と述 べ 組 織 像 が あ る た め 特 に膵 癌 や 通 常 の慢 性 膵 炎 と て い る 本 症 例 に お い て も腫 大 した 膵 頭 部 周 囲 に の鑑 別 に難 渋 す る よ う な非 典 型 例 で は 悪 性 疾 患 厚 い 皮 膜 様 の 低 吸 収 域(thick の 除 外 目的 の み な らずAIPを め積 極 的 にAIPを capsule sign)を 認 示 唆 させ る所 見 で あ っ た 血 管 造 影 で は 自験 例 や 土 江 ら12)の報 告 の 如 く 動 静 脈 系 の 不 整 狭 窄 像 を 呈 す る症 例 が あ り 積 極 的 に肯 定 す る た め に も生 検 に よ る組 織 診 は 重 要 と考 え られ る 本 症 例 に お い て も膵 生 検 前 にAIPを が 我 々 自 身AIPの 強 く疑 っ た 臨床経 験 が少 な くま た診 断
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