63 3 2012 269 275 1 1 1 4 7 albicans 18 2 6 I 1 2 3 4 5 6 980 8574 1 1 2011 11 8 2012 3 14 II 4 7 1 3 18 2008 4
日気食会報 63 3 2012 a Fig. 1 Endoscopic findings on the initial visit show edematous swelling of the mucosa and diffuse white plaque around the arytenoids and epiglottis arrows. 吸気時の喘鳴があり 近医耳鼻咽喉科を受診され た 喉頭ファイバーにて軽度の喉頭の浮腫性腫脹と 散在性の白苔を指摘された その後いびきと喘鳴症 状は一旦軽快したが 嗄声が持続し喉頭の所見が不 変なため 2008 年 6 月末に当科紹介受診された 初診時所見 披裂部から喉頭蓋にかけて粘膜は浮 腫性に腫脹し 散在する白苔を認めた Fig. 1 この時は口腔 咽頭には白苔所見は認めなかった 経 過 局所所見から喉頭カンジダ症が疑われた b が 喉頭白苔部の培養検査にて真菌は検出されず また β-d- グルカンの血清学的検査は陰性であった ため経過観察とした 2009 年 1 月初旬に感冒罹患 後より 嗄声および吸気時の喘鳴が悪化し 睡眠時 の陥没呼吸が出現した ベタメタゾン リンデロン Fig. 2a, 2b Endoscopic findings on admission, compared with the initial findings, show more swelling of the arytenoid mucosa arrows, proliferation of granulation tissue, and glottic stenosis with vocal cord swelling star. シロップ内服にて症状は一旦軽快したものの 睡眠 時は努力性呼吸であり 披裂部の粘膜腫脹の悪化 肉芽腫病変を合併したため 加療目的に 2009 年 1 白 339 mg/ml IgG 2974 mg/dl IgA 394 mg/dl 月末に当院紹介入院となった IgM 141 mg/dl β-d- グルカン 4 以下 その他生 入院時所見 喉頭以外に新たに口腔にも白苔を認 化学検査および凝固系検査では大きな異常はなかっ め 喉頭は初診時に比べ披裂部の浮腫性腫脹が悪化 た し 披裂間粘膜に新たな肉芽腫形成を認めた ま 入院時細菌学的検査 咽頭白苔部からの培養検 た 声帯の腫脹にて声門は狭小化していた Fig. 査 入院後第 3 病日 albicans と大腸菌 2a, 2b 喉頭蓋は溶解するように縮小していた が発育同定された 声帯の運動は良好で 声帯の開大制限はなかった 入院時画像所見 単純 X 線および頸胸部 CT に 入院時検査所見 経皮酸素飽和度は 100 Room て 咽喉頭および気管の明らかな狭窄所見は認めな 3 air 白血球数 28000/mm seg 84 lym 11 かった 肺野には異常な浸潤影を認めなかった mono 4 CRP 3. 7 mg/dl 血清アミロイド A 蛋 入院後経過 白血球接着不全症という免疫不全の 270
日気食会報 63 3 2012 Fig. 3 Endoscopic findings on discharge show that the diffuse white plaque around the arytenoids and epiglottis has disappeared arrows, and the mucosal swelling has decreased star. Fig. 4 Endoscopic findings 2 years, 6 months after discharge show that the proliferation of granulation tissue between the arytenoids has remained arrows, and that the larynx has been transformed by cicatricial hyperplasia and adhesion of the mucosa stars. 病態と 喉頭粘膜腫脹および白苔 肉芽腫病変か から喉頭蓋粘膜は瘢痕性肥厚および咽頭側壁への癒 ら 細菌感染および真菌感染の可能性を考えた 新 着 喉頭蓋の部分欠損等により変形したままである たに発症した咽頭の白苔病変部培養後 イトラコナ Fig. 4 ゾール イトリゾール およびフロモキセフナト III 考 リウム フルマリン の点滴を行い アムホテリ 察 シン B ファンギゾン シロップの内服を併用し 口腔および咽喉頭での代表的な真菌であるカンジ た また 喉頭結核の鑑別のため 胃液を PCR 法 ダは 常在菌として存在し 病原性を発揮すること にて検査を行ったが陰性であった 培養検査にて は少ない 真菌症として発症する症例の多くが albicans が同定され 治療開始後から口 １ 悪性腫瘍や血液疾患 糖尿病などの全身性疾患 腔および喉頭の白苔所見が著明に改善していること や 副腎皮質ステロイド剤および免疫抑制剤の長期 から 喉頭カンジダ症と診断した 白苔所見が消失 連 用 に よ る 全 身 の 抵 抗 力 減 弱 compromised する一方 喉頭粘膜の腫脹や披裂間粘膜の肉芽腫病 host ２ 放射線治療等の局所抵抗力減弱 ３ 変および声門の狭窄所見は 短期間では改善を認め 広域抗菌薬長期使用による菌交代現象による生体内 ず 陥没呼吸や努力性呼吸の症状は持続した その 環境変化に伴って発症する1, 7 当症例は白血球接 ため気管切開術や肉芽の外科的切除も考慮せざるを 着不全症という免疫不全の全身性疾患を有し 全身 得なかった 入院治療開始後 8 日目にして 粘膜腫 の抵抗力が減弱した compromised host であり 真 脹の改善を認め 喘鳴および陥没呼吸症状も徐々に 菌感染症を発症し得る状態であった 軽快し始めた 肉芽腫病変と声門の狭窄所見も 10 白血球接着不全症 CD18 欠損症 は常染色体性 日目頃から徐々に改善を認めた 嗄声症状は残るも 劣性遺伝形式をとる先天性の免疫不全症候群であ のの 喘鳴と陥没呼吸が著明に軽快し 検査所見も る まれな病気であるが 患者は化膿性の感染症を 白血球 10800 CRP 0. 6 にまで改善したため 入院 繰 り 返 し そ の 結 果 し ば し ば 死 に 至 る 疾 患 で 18 日目にして退院となった Fig. 3 退院後 定 CD18 の遺伝子レベルの異常により 細胞膜上での 期的な外来通院にて経過観察中であるが 退院 2 年 代表的な接着分子である CD11/CD18 の発現が障害 6 カ月後も粗造性の嗄声症状は残存している ま され 好中球および単球の遊走不全および食作用不 た 披裂間粘膜の肉芽腫も残存し 披裂喉頭蓋ヒダ 全を生じることから起こる免疫不全症と言われてい 271
8 5 2 3 5 6 9 19 1 2 3 2 19 5 2 1 2 20 21 9 22 1 4 23 1 2 2 10 16 24 25 5 2 1 26 2 12 18 1 4 19
Table 116 1972 45 1987 33 1987 51 1991 64 1991 Fungus Fungus 75 1995 65 Aspergillus 1999 60 Aspergillus 1999 60 2002 73 2003 75 2005 67 2007 39 2009 69 Aspergillus 2 Aspergillus 2 Aspergillus 2010 57 Aspergillus 2010 56 2011 69 4
IV 4 7 1 60 2011 10 66 799 801 1994 1 42 503 507 1991 1 71 597 600 1999 79 317 320 2007 1 23 36 39 2011 1 42 207 1991 26 1091 1114 1993 18 3 64 67 1995 4 65 939 951 1972 10 2 33 246 248 1987 11 1 67 6 7 1995 12 1 42 609 613 1999 13 29 73 76 2002 14 96 995 998 2003 15 2 108 965 2005 16 1 25 182 183 2007 17 102 225 228 2009 18 1 82 479 482 2010 19 126 54 57 2010 20 160 160 163 2008 21 51 1066 1149 1968 22 2 18 27 31 2006 23 58 368 372 2005 24 82 812 815 1973 25 118 1957 1959 2008 26 2 55 559 562 1983
63269 275 2012 A Case Report of Pediatric Laryngeal Candidiasis Complicated by Laryngeal Transformation and Hoarseness 1 1 1 1 Tohoku University Graduate School of Medicine, Miyagi 47 18 26 16 Key words :