膵十二指腸動脈瘤破裂に対してTAE施行後に腹腔鏡下正中弓状靭帯切除を行った正中弓状靭帯圧迫症候群の1例

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1 233 症例報告 聖マリアンナ医科大学雑誌 Vol. 45, pp , 2017 膵十二指腸動脈瘤破裂に対して TAE 施行後に腹腔鏡下正中弓状靭帯切除を行った正中弓状靭帯圧迫症候群の 1 例 いだ井田 けいすけこばやししんじろうおおつぼ圭亮 1 小林慎二郎 1 大坪 かたやま 片山 まさふみこいずみ真史 1 小泉 たけひとほしの毅人 1 星 さとしふくなが哲 1 福永 野 ひろゆきせがみ博之 1 瀬上 てつたいら哲 1 平 やすひこ 2 泰彦 こうへい 1 航平 ( 受付 : 平成 29 年 8 月 28 日 ) 索引用語 正中弓状靭帯 (MAL), 正中弓状靭帯圧迫症候群 (MALS), 膵十二指腸動脈瘤破裂, 膵頭十二指腸切除術, 胃十二指腸動脈 I. 要旨 61 歳, 男性 主訴は腹痛 造影 CT 検査で腹腔動 脈の狭窄と十二指腸前面に巨大な血腫を認めた 血 管造影検査では腹腔動脈から総肝動脈が造影されず, 上腸間膜動脈からの造影で下膵十二指腸動脈を経由 して固有肝動脈が造影され, さらに後下膵十二指腸 動脈に動脈瘤を認めた 以上から正中弓状靭帯圧迫 症候群に伴う膵十二指腸動脈瘤破裂と診断, 後上膵 十二指腸動脈と後下膵十二指腸動脈のアーケードを コイルにて塞栓し,3 ヶ月後に腹腔鏡下正中弓状靭 帯切除術を施行した 術後施行した造影 CT で総肝 動脈に順行性の血行改善を確認した 近年, 正中弓 状靭帯による腹腔動脈起始部の圧迫が原因で膵頭十 二指腸領域に動脈瘤の形成や, 膵頭十二指腸切除術 後の肝梗塞を招くことが注目されている 今回我々 は緊急動脈塞栓術後に腹腔鏡手術で根治し得た正中 弓状靭帯圧迫症候群の 1 例を経験したので文献学的 考察を加え報告する II. 緒言 正中弓状靭帯 (median arcuate ligament: 以下, 1 聖マリアンナ医科大学外科学 ( 消化器 一般外科 ) 2 聖マリアンナ医科大学救急医学 MAL) は横隔膜左脚と右脚が椎体前面で結合したものであり,MAL が腹腔動脈起始部を圧迫することで膵頭十二指腸領域に血行動態の異常をきたして動脈瘤を形成することがあり, 正中弓状靭帯圧迫症候群 (median arcuate ligament syndrome: 以下,MALS) と呼ばれ近年注目されている 今回我々は膵頭十二指腸領域の動脈瘤破裂に対して経カテーテル的塞栓術 (Transcatheter Arterial Embolization: 以下,TAE) 後, 待機的に腹腔鏡手術で根治し得た正中弓状靭帯圧迫症候群の 1 例を経験したので文献的考察を加え報告する III. 症例症例 : 61 歳, 男性 主訴 : 腹痛 家族歴 : 父 ; 一過性脳虚血発作, 母 ; 肝臓癌 既往歴 : 右鼠径ヘルニア術後 現病歴 : 前日からのを主訴に前医を受診, 腹部 CT 検査で腹腔内出血が疑われ当院救命センターへ救急搬送となった 来院時現症 : 身長 cm, 体重 72.8 kg, 体温 37.5 C, 血圧 157/73 mmhg, 脈拍回 103/ 分 整 腹部は若干膨満しているも軟, 蠕動は正常 臍周囲および下腹部全体に持続する自発痛と圧痛を認めたが, 腹膜刺激症状は認めなかった 91

2 井田圭亮 小林慎二郎 ら 234 来院時血液検査所見 Hb10.4 g/dl と貧血を認めた ら総肝動脈が造影されなかった (図 2a) 上腸間膜 D ダイマー FDP25.9 μg/ml CRP3.00 mg/dl と上昇 動脈 (以下 SMA) 造影では 腹腔動脈は SMA から を認めた その他に異常は認めなかった 下膵十二指腸動脈 (以下 IPDA) から逆行性に造影 来院時腹部造影 CT 検査 十二指腸水平脚前面に早 され 固有肝動脈も IPDA 経由で造影された また 期相で血管外漏出を認め 後期相で周囲が高濃度と 後上膵十二指腸動脈 (以下 PSPDA) と後下膵十二指 なる巨大血腫を認めた (図 1a) 血腫内には extrava sation を認めた また 腹腔動脈が起始部で狭窄を 認めた (図 1b) 画像から MALS による膵十二指腸 腸動脈 (以下 PIPDA) のアーケード領域に正円形の 動脈瘤破裂を疑い 緊急血管造影検査の方針となっ ルにて塞栓した (図 2c) た 入院後経過 TAE 後の経過は良好で 第 2 病日と第 血管造影所見 腹腔動脈造影を行うと 腹腔動脈か 7 病日に撮影された CT 検査でも血腫の増大は認め 動脈瘤が描出された (図 2b) SMA からのアプロー チで PAPDA と PIPDA の間に存在する動脈瘤をコイ a. 図1 b. 来院時腹部造影 CT 検査 a 十二指腸前面に巨大な血腫と 内部に造影剤の extravasation を認めた b 腹腔動脈起始部の狭窄を認めた b. a. c. 図2 血管造影所見 a 腹腔動脈の起始部の圧迫により総肝動脈は造影されず b PSPDA と PIPDA のアーケードに仮性動脈瘤を認めた c 仮性動脈瘤の上流と下流を SMA アプローチでコイリング 92

3 TAE 施行後に MAL 切除を行った MALS の 1 例 235 ず, 第 12 病日に軽快退院となった その後, 約 3 カ月の CT 検査で血腫は縮小傾向を認め, 根治目的に腹腔鏡下 MAL 切除術の方針となった 手術所見 : 術前に体表ドップラー超音波を施行し 腹腔動脈の乱流と肝動脈の逆行性血流を確認した 手術は砕石位, 右上腹部, 左上下腹部に各々 5 mm, 臍部, 左下腹部に各々 12 mm の合計 5 ポートで開始した 網嚢腔を開放し, 左胃動脈の左側から腹腔動脈の根部に向かってアプローチした 腹腔動脈の前面には強固な結合織を認め,MAL と判断した これを超音波凝固切開装置で切開し, 根部の立ち上げを確認できるまで腹腔動脈周囲を剥離した 体表超音波で血流を再評価すると, 総肝動脈, および脾動脈に腹腔動脈からの拍動性の血流が確認できた 腹腔動脈起始部の狭窄は解除されたと判断し手術終了とした ( 手術時間 : 2 時間 0 分, 出血 : 少量 ) 術後経過 : 経過は良好で, 術後第 7 病日に撮影した CT 灌流画像 (CT perfusion; 以下 CTP) では, 根部の屈曲は残存していたものの, 腹腔動脈が SMA とほぼ同時かつ順行性に造影されていた ( 図 3) 第 8 病日に軽快退院し, 現在術後から 3 年経過したが無症状で外来経過観察中である IV. 考察膵頭十二指腸領域における動脈瘤の原因として, 近年腹腔動脈の狭窄が注目されている 腹腔動脈起始部の狭窄は膵炎, 先天的異常, 動脈硬化などの内因性の要因と, 腹腔神経節や MAL の圧迫よる外因性の要因がある MAL による腹腔動脈の圧迫は, 血管造影を行った症例の半数近くに認められたとい う報告もあり, 決して稀な病態ではない 1) MALS は 1968 年に Harjola 2) らが腹腔動脈起始部圧迫症候群 (celiac axis compression syndrome) として提唱しており, 近年では膵頭十二指腸切除術 ( 以下,PD) で肝動脈の血流源である GDA を結紮切離してしまうことにより肝動脈が阻血となって肝梗塞を引き起こすことなどが注目されている 3) 膵頭十二指腸動脈瘤の治療に関しては,1951 年に Van Ouwerkerk 4) が初めての外科的瘤切除術を報告して以来, 様々な治療が報告されている 従来は, 開腹下での瘤の切除や流入動脈の結紮や血行再建が主流であったが, 近年では血管内治療による治療例が多く報告され, その有用性や安全性が明らかになりつつある 5)6)7) 特に動脈瘤破裂時に対する治療の第一選択として TAE による止血は有効である 8)9)10) しかしながら膵頭十二指腸領域の動脈は複雑な分岐 吻合形態を有するため, 目的血管の選択的挿入が困難な場合がある 特に循環動態の安定していない症例に施行する際には選択的な血管塞栓よりも止血が優先されるため, 結果として広範な臓器虚血が発症してしまう懸念がある TAE による動脈瘤の治療のみでは,MAL が残存する以上, 根治的な治療とは言えず動脈瘤再発の可能性が残存する よって膵頭十二指腸領域動脈の血流是正には,MAL による腹腔動脈起始部の圧迫解除が必要であり, 根本的な治療は MAL の外科的な切開による腹腔動脈起始部の除圧である また, 先にも述べたように,MAL が存在するだけでそれまで無症状に経過していたが,GDA が失われることによって肝血流が阻血になる可能性があるので,PD 図 3 a. 根部の屈曲は残存していたものの, 腹腔動脈が SMA とほぼ同時かつ順行性に造影さ れた b.3-d 血管構築像 93

4 236 井田圭亮小林慎二郎ら 施行時には胃十二指腸動脈結紮前にクランプテストを行う必要があり, その結果腹腔動脈を経由した肝動脈血流の低下を確認した際には MAL を切開する必要がある 11) 近年では鏡視下手術による MAL 切除術も報告されている 医学中央雑誌で 正中弓状靭帯 腹腔鏡 会議録を除く で検索すると,4 例が報告されていた ( 表 1) いずれの症例もの精査で MALS が診断されており, 自験例の様に動脈瘤破裂後に TAE を施行し, 待機的に腹腔鏡下で MAL 切除を施行した報告はなかった 症例数としては今後の蓄積が期待されるが, 開腹アプローチに比較して腹腔鏡下での MAL 切離は侵襲性も低く 12), 自験例でも短期間の入院での加療が可能であった 選択的な TAE による動脈瘤の治療が奏功した場合, 腹腔鏡下 MAL 切除術は良い適応となる可能性が示唆された 一方で,MAL は前述したように正常な結合組織であるため, 組織の厚さなどに個人差があり術中に認識が困難な場合もあり 13), 触覚の使えない鏡視下手術では不完全な切開とならないように十分に注意する必要がある 当院には腹腔鏡手術用のドップラー超音波検査デバイスがなかったので, 本症例の手術では体表超音波検査を行い腹腔動脈の血流を確認したが, 可能であれば術中ドップラー超音波検査などを施行すべきである V. 結語今回我々は緊急 TAE 後に腹腔鏡手術で根治し得た正中弓状靭帯圧迫症候群の 1 例を経験した 選択的な TAE が奏功した場合においては, 腹腔鏡下 MAL 切開は有効な根治術となる可能性が示唆された VI. 引用文献 1) Colapinto RF, McLoughlin MJ. The routine lateral aortogram and thje celiac compression syndrome. Radiology 1972; 103: ) Harjola PT, Lahtiharju A. Celiac axis syndrome. Abdominal angina caused by external compression of the celiac artery. Am J Surg 1968; 115: ) Bull DA, Hunter GC,Crabtree TG. Hepatic ischemia, causcd by celiac axis compression. Colnplicating pancreaticoduodencctomy. Ann Surg 1993; 217: ) Van Ouwerkerk LW. Aneurysm of the arteria pancreatico-duodenalis. Arch Chir Neerl 1951; 3: ) Bageacu S, Cuilleron M. True aneurysms of the pancreaticoduodenal artery: successful non-operative management. Surgery 2006; 139: ) Higashigawa T, Kato N. A Case of Celiac Artery Aneurysm Successfully Treated with Endovascular Stent-Graft Placement. The Official Journal of the Japanese Society of Interventional Radiology 2013; 28: ) Miyayama S, Terada T. Ruptured Pancreaticoduodenal Artery Aneurysm Associated with Median Arcuate Ligament Compression and Aortic Dissection Successfully Treated with Embolotherapy. Annals of Vascular Diseases 2015; 8: ) 福田篤志, 山本一治. 正中弓状靭帯圧迫症候群に合併した下膵十二指腸動脈瘤の 1 例. 日臨外会誌 2003; 64: ) 前田洋恵, 山下裕一. 前下膵十二指腸動脈瘤破裂をきたした正中弓状靭帯圧迫症候群の 1 例. 日本腹部救急医学会雑誌 2013; 33: ) 大石康介, 鈴木昌八, 今野弘之. 正中弓状靭帯圧迫症候群による背側膵動脈瘤の 1 例. 日臨外会誌 2008; 69: 表 1 腹腔鏡下 MAL 切除術施行症例 報告者 報告年 年齢性別主訴動脈瘤術後在院日数 寺崎ら 2008 年 17 女 なし 3 佐藤ら 2011 年 17 女 なし 6 Hiramatus ら 2014 年 40 男 あり ( 未破裂 ) 4 Okadome ら 2016 年 25 女 なし - 自験例 2017 年 61 男 あり ( 破裂 ) 8 94

5 TAE 施行後に MAL 切除を行った MALS の 1 例 ) 山田大輔, 大塚隆生, 田中雅夫. 腹腔動脈根部の高度狭窄 閉塞例における膵頭十二指腸切除術の治療戦略. 胆と膵 2015; 36: ) Hiramatsu Y, Sakaguchi T. Pancreatoduodenal artery aneurysm resulting from median arcuate ligament compression successfully treated with laparoscopic ligament section. Journal of Nippon Medical School 2016; 83: ) Lidner HH, Kemproud E. A clinicoanatomical study of the arcute ligament of the daiaphragm. Arch Surg 1971; 103:

6 238 井田圭亮小林慎二郎ら Abstract Laparoscopic Median Arcuate Ligament Resection After TAE for MAL Compression Syndrome Keisuke Ida 1, Shinjiro Kobayashi 1, Takehito Otsubo 1, Hiroyuki Hoshino 1, Kohei Segami 1, Masafumi Katayama 1, Satoshi Koizumi 1, Tetsu Fukunaga 1, and Yasuhiko Taira 2 In recent years, narrowing of the root of the celiac artery has drawn attention as a cause of pancreaticoduodenal artery aneurysm. The median arcuate ligament (MAL) is formed by connecting the left crus of the diaphragm and the right crus anterior to the vertebral body, and vascular compression at this level can alter the hemodynamics of the celiac artery root resulting in aneurysms. We present the case of a 61-year-old man, who presented with abdominal pain. Abdominal aneurysms were found by CT, and transcatheter arterial embolization (TAE) was performed in the emergency department. The patient s post-tae course was uneventful and he was subsequently referred to our hospital for a surgical cure. We performed laparoscopic median arcuate ligamentectomy. Intraoperatively, strong binding connective tissue was found on the anterior surface of the celiac artery, which was dissected away. Antegrade hemodynamic flow was observed in the common hepatic artery on the CT image obtained on the seventh postoperative day. Anterior hemodynamic flow was also observed in the common hepatic artery, and the narrowing at the root of the celiac artery improved as well. In cases where selective TAE is successful, laparoscopic MAL resection may be an effective radical procedure. 1 Department of Gastroenterological and General Surgery, St. Marianna University School of Medicine 2 Department of Emergency Medicine, St. Marianna University School of Medicine 96

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