長軸性胃軸捻を伴った成人横隔膜傍裂孔ヘルニアの1例　第77巻06号1395頁

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のぶみついせき
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1 日臨外会誌 77( 6 ), ,2016 症例長軸性胃軸捻を伴った成人横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例大津赤十字病院外科阿部由督廣瀬哲朗中村直人石上俊一土井隆一郎症例は61 歳, 女性. 外傷歴なく10 年来,CTで横隔膜ヘルニアを指摘されるも無症状にて観察中, 嘔吐吐血で紹介となった. 上部内視鏡検査では食道裂孔近傍より胸腔内へ引き込まれる胃内腔を認め, 上部消化管造影検査では上下逆位を示した.CTでも左肺背側に胃大網の脱出を認めたため, 胃軸捻を伴うBochdalek 孔ヘルニアと術前診断した. 長期ヘルニアの高度癒着危惧と低呼吸機能から開腹術とした. 術中, 食道裂孔から左横隔膜脚を挟んで 1 cm 左側に横隔膜傍裂孔ヘルニアを認め, 癒着を剥離し脱出臓器を腹腔内へ還納, ヘルニア門を縫縮閉鎖した. 術後, 問題なく再発もない. 横隔膜傍裂孔ヘルニアは横隔膜ヘルニア中 0.2~3.3% と極めて稀とされ, 医学中央雑誌 (1983 年から2015 年 ) を検索すると本邦で10 例の報告のみで, 特に緊急手術適応判断を要する長軸性胃軸捻を伴ったものは, これまでわずか 2 例のみのため報告する. 索引用語 : 横隔膜傍裂孔ヘルニア, 胃軸捻, 横隔膜ヘルニア緒言胃軸捻を伴った成人横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例を経験した. 横隔膜傍裂孔ヘルニアは横隔膜ヘルニアの中で % とされ,1983 年から2015 年までの医学中央雑誌で横隔膜傍裂孔ヘルニアを検索しても10 例の報告のみであり, 中でも緊急手術適応の判断を必要とする長軸性胃軸捻を伴うものは, われわれの調べ得た範囲では 2 例のみと, 極めて稀なため報告する. 症例患者 :61 歳, 女性. 主訴 : 食事摂取不良, 嘔吐, 吐血. 現病歴 :10 年前から横隔膜ヘルニアを指摘されていたが, 症状はなく経過観察とされていた. 外傷歴もなかった. 2 週間前から嘔吐吐血があり, 1 週間前に撮像された腹部 CT 検査で横隔膜ヘルニアの悪化を認め, 平成 25 年 5 月, 当院に紹介され受診した. 既往歴 : 甲状腺腺腫, 高血圧症 (10 年前よりカルシウム拮抗薬内服 ), 手術歴はなし. 入院時現症 : 身長 147.7cm 体重 62.6kg. 体温 36.8 度, 2015 年 12 月 11 日受付 2016 年 3 月 28 日採用所属施設住所大津市長等血圧 126/73mmHg, 心拍数 67/ 分. 入院時血液検査成績 : 動脈血酸素分圧 65.9mmHg と低下していた.Hb 12.7g/dL と貧血は認めなかった. 胸腹部 X 線写真所見 : 左横隔膜の頭側に心陰影肺に重なる気泡を認めた (Fig. 1a). 上部消化管内視鏡検査所見 : 観察できる範囲の胃全体に粘膜発赤を認めたが, 逆流性食道炎を示唆する所見ははっきりとはしなかった. 当初, ヘルニア門で胃は強く捻じれ, 食道裂孔と脱出部には距離があった (Fig. 1b). 透視下でのヘルニア脱出胃へのファイバー挿入の試みにより, 胃の軸捻に部分的な緩み解除が得られた. 上部消化管造影透視検査 : 胃軸捻の部分的な緩み解除後の透視検査では胃穹窿部や胃体部, 幽門前庭部までが捻じれ横隔膜上に脱出しており, 上下逆位の所見を示した (Fig. 1c). Multidetector row computed tomography(mdct) 造影所見 : 軸位断および冠状断で左後縦隔に大網と胃の脱出, 胃の長軸性軸捻を認めた. 胃壁と大網の造影効果は良好であった (Fig. 2a,b,c). 以上, 画像所見より長軸性胃軸捻を伴うBochdalek 孔ヘルニアと診断したものの, 噴門閉塞がなく胃管が挿入でき, 吐血も継続しなかったため, 長期ヘルニア 93

1396 日本臨床外科学会雑誌 77 巻からの高度癒着危惧と1.6Lの 1 秒量や60 台の動脈血酸素分圧など低呼吸機能に鑑み待機的な開腹術を行った. 手術所見 : 食道裂孔とヘルニア門の間に横隔膜組織が存在し (Fig. 3a), 横隔膜傍裂孔ヘルニアと診断した. 造影 CT 結果に符合しヘルニア内容に虚血所見は認めなかった.

術後, 経口摂取可能となり 3 年が経過したが, ヘルニア再発や逆流症状を認めていない. 考察横隔膜ヘルニアは, 横隔膜組織の欠損あるいは横隔膜の裂隙の開大によって腹腔内, 後腹膜臓器が胸腔内へ脱出する状態と定義されている.

1(a)Abdominal radiograph shows the stomach protruding into the left thoracic cavity (arrows).

2 1396 日本臨床外科学会雑誌 77 巻からの高度癒着危惧と1.6Lの 1 秒量や60 台の動脈血酸素分圧など低呼吸機能に鑑み待機的な開腹術を行った. 手術所見 : 食道裂孔とヘルニア門の間に横隔膜組織が存在し (Fig. 3a), 横隔膜傍裂孔ヘルニアと診断した. 造影 CT 結果に符合しヘルニア内容に虚血所見は認めなかった. ヘルニア門の最大径は約 4 cmであり, ヘルニア内で長軸性胃軸捻を認めた. ヘルニア内容を癒着剥離用手的に整復した後, 縫合閉鎖した (Fig. 3b). 上部消化管内視鏡検査での逆流所見の否定や横隔膜傍裂孔ヘルニアとの診断から, 噴門形成術は併施していない. 手術時間 2 時間 6 分, 出血量 98mlであった. 術後, 経口摂取可能となり 3 年が経過したが, ヘルニア再発や逆流症状を認めていない. 考察横隔膜ヘルニアは, 横隔膜組織の欠損あるいは横隔膜の裂隙の開大によって腹腔内, 後腹膜臓器が胸腔内へ脱出する状態と定義されている. 中でも横隔膜傍裂孔ヘルニアは, 食道裂孔近傍に横隔膜組織を介してヘルニア門が存在する横隔膜ヘルニアの一亜型と定義され, 発生機序としては胎芽期における胸腹膜腔管の形成不全が関与しているとされる.Palaniveluは, 傍裂孔ヘルニアを外傷や手術歴のない先天性もしくは横隔 Fig. 1(a)Abdominal radiograph shows the stomach protruding into the left thoracic cavity (arrows). (b)endoscopic examination shows marked deformity and stenosis in the stomach (black arrows). Note that the hernia hiatus (black arrows)and esophageal hiatus (white arrows)are divided by a bundle of interposed tissue. (c) Upper gastrointestinal series shows the stomach loosely strangulated at the hernia hiatus. The folds of the greater curvature are inverted and rolled into the thoracic cavity (arrows). a b c 94

6 号胃軸捻を伴った横隔膜傍裂孔ヘルニア 1397 膜の脆弱部に後天的に発生する一次性と, 外傷や手術歴のある二次性とに分類している 1). 自験例では, 外傷歴はなくBMIは28.9であったため高腹腔内圧が発症に関与した一次性と考えられた. 他報告でも肥満や妊娠が原因とされてきた 2).

横隔膜傍裂孔ヘルニアは必ずしも本症例のように胃軸捻を伴うものではなく, これまでの自験例も含めた本邦での横隔膜傍裂孔ヘルニア10 例中, 胃軸捻を伴うものは 6 例の報告と約半数 (Table 1) であった.

横隔膜傍裂孔ヘルニアで長軸性捻転を伴う報告はこれまで僅か 2 例しかなく (Table 1), 緊急時の病態判断においてこのような病態存在の認識は重要である. 上部消化管透視検査で長軸性捻転は上下逆位, 短軸性捻転は逆 α 型とされる.

2(a, b, c)computed tomography demonstrated organoaxial rotation and inversion of the stomach in the left thoracic cavity.

3 6 号胃軸捻を伴った横隔膜傍裂孔ヘルニア 1397 膜の脆弱部に後天的に発生する一次性と, 外傷や手術歴のある二次性とに分類している 1). 自験例では, 外傷歴はなくBMIは28.9であったため高腹腔内圧が発症に関与した一次性と考えられた. 他報告でも肥満や妊娠が原因とされてきた 2). 横隔膜ヘルニアは, 成人においては食道裂孔ヘルニアが大部分を占めるが, 横隔膜傍裂孔ヘルニアの頻度は % 3)4) と少ないとされ, 医学中央雑誌で1983 年から2015 年までの横隔膜傍裂孔ヘルニアを検索した結果, 本邦においては未だ10 例の報告のみであった (Table 1) 2)5)~13). 横隔膜傍裂孔ヘルニアは必ずしも本症例のように胃軸捻を伴うものではなく, これまでの自験例も含めた本邦での横隔膜傍裂孔ヘルニア10 例中, 胃軸捻を伴うものは 6 例の報告と約半数 (Table 1) であった. 胃軸捻では, 原因の86% を横隔膜ヘルニアや横隔膜弛緩症などの横隔膜疾患が占めており 14), 長軸 ( 臓器軸 ) 性と短軸 ( 間膜軸 ) 性とに分類され, 特に長軸性捻転では噴門幽門両部位で閉塞し絞扼性になりやすいため, 早期の胃管挿入による減圧や内視鏡的整復さらには, 緊急手術を検討しなければならないとされる 5)7). 横隔膜傍裂孔ヘルニアで長軸性捻転を伴う報告はこれまで僅か 2 例しかなく (Table 1), 緊急時の病態判断においてこのような病態存在の認識は重要である. 上部消化管透視検査で長軸性捻転は上下逆位, 短軸性捻転は逆 α 型とされる. 塚原らは手術適応として,1 胃穿孔や大量出血,2 長軸性捻転で噴門閉塞があり胃管や内視鏡挿入不能,3 保存的治療で改善困難,4 再発を繰り返す症例, と報告している 15). 自験例では, 長軸性ではあったものの噴門閉塞がなく胃管が挿入でき造影 MDCTや内視鏡検査で血流障害を認めなかっ Fig. 2(a, b, c)computed tomography demonstrated organoaxial rotation and inversion of the stomach in the left thoracic cavity. Open triangles show the esophagus, and closed triangles the antrum of the stomach. Contrast medium is observed in the stomach wall. (d)retrospective review reveals the relationship between the left crus (small arrows)and hernia hiatus (large arrows). (e)organoaxial volvulus of the stomach is schematically depicted. The greater omentum was left out of the schema to simplify the understanding of stomach rotation. Arrows demonstrate the direction of the volvulus. E : esophagus, F : fornix, G : greater curvature, PP : prepylorus, P : pylorus. a b e c d 95

1398 日本臨床外科学会雑誌 77 巻たため, 待機的に手術加療を行った. 本症例もそうであったように, 一般に傍裂孔ヘルニアは術前診断が困難とされ, 実際には傍食道型食道裂 Fig. 3 Intraoperative findings after reduction of the hernia.

E : esophagus, C : diaphragmatic crus, O : hernia orifice, S : stomach, L : liver, T : triangular ligament. a b 孔ヘルニアなどの診断で手術に至り, 術中にヘルニア門と食道裂孔との間に横隔膜組織を認め診断されることがほとんどである.

4 1398 日本臨床外科学会雑誌 77 巻たため, 待機的に手術加療を行った. 本症例もそうであったように, 一般に傍裂孔ヘルニアは術前診断が困難とされ, 実際には傍食道型食道裂 Fig. 3 Intraoperative findings after reduction of the hernia. (a)intraoperative findings reveal the left diaphragmatic crus between the abdominal esophagus and the hernia orifice. (b)the hernia orifice is closed by suturing. E : esophagus, C : diaphragmatic crus, O : hernia orifice, S : stomach, L : liver, T : triangular ligament. a b 孔ヘルニアなどの診断で手術に至り, 術中にヘルニア門と食道裂孔との間に横隔膜組織を認め診断されることがほとんどである. 術前にはっきりと診断がついていた報告は近年のわずか 2 例であり, そこではCTが有用とされている 2)6). 本症例でも, 後日の見直しでは Fig. 2d に示したように横隔膜脚とヘルニア嚢との関係から推察される. ヘルニア脱出はFig. 2eの通りであったと考える. 横隔膜傍裂孔ヘルニアの治療は, 一般にはヘルニア門の閉鎖のみで十分で噴門形成術は不要とされてきているものの, 術後に高度の逆流症状 7) をきたした報告もあるため, 軸捻が完全に解除でき待機手術とできる場合には術前の食道 phモニタリングや内圧検査の実施が望ましく 7)8), この意味でも術前での確定診断が重要となる. 自験例では,Bochdalek 孔ヘルニアと診断して手術に臨んだが術中所見により傍裂孔ヘルニアと診断し, 食道裂孔は保たれ術前検査でも逆流の示唆がなかったためヘルニア門の単純閉鎖のみを行ったところ, 幸い術後に逆流性食道炎を発症することなく経過しているが,MDCTにより詳細な 3 次元観察構築が可能となってきている現在, 胃軸捻での血流評価からの緊急性判断とともに術前から横隔膜傍裂孔ヘルニアを念頭に置いた詳細な検討が望まれると考える. 結語横隔膜傍裂孔ヘルニアは稀な疾患であり, その術前確定診断のみならず胃軸捻を伴う際には緊急手術が必要かどうかを問われ, 造影 CTなどでの立体配置や血流障害の有無の把握が重要である. なお, 本論文の要旨は第 74 回日本臨床外科学会総会 (2012 年, 東京 ) で発表した. Table 1 Eleven cases of parahiatal hernia including our case reported in Japan. No. Year Author Age/Sex Gastric volvulus Initial treatment Surgery Fundoplication Aragaki 70/F none none elective Hasegawa 86/F short axis gastric tube elective Kawahara 84/F none gastric tube conservative Doi 68/F none gastric tube elective Omori 67/F none none elective Ishino 79/F long axis medication elective Kakizoe 77/F short axis gastric tube elective Watanabe 79/F existing gastric tube elective Muroi 76/F long axis none elective Yamazaki 96/F none gastric tube elective Our case 61/F long axis gastric tube elective - 96

5 6 号胃軸捻を伴った横隔膜傍裂孔ヘルニア 1399 文献 1)Palanivelu C, Rangarajan M, Jategaonkar PA, et al : Laparoscopic repair of parahiatal hernias with mesh : a retrospective study. Hernia 2008 ; 12 : ) 大森健治, 宮田完志, 湯浅典博他 : 術前診断しえた横隔膜傍裂孔ヘルニアの1 例. 日消外会誌 2011;44: )Scheidler MG, Keenan RJ, Maley RH, et al : True parahiatal hernia : a rare entity radiologic presentation and clinical management. Ann Thorac Surg 2002 ; 73 : )Wiechmann RJ, Ferguson MK, Naunheim KS, et al : Laparoscopic management of giant paraesophageal herniation. Ann Thorac Surg 2001 ; 71 : ) 長谷川聡, 鈴木喜裕, 廣島幸彦他 : 胃軸捻転症を合併した横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例. 日消外会誌 2009;42: ) 土居裕和, 中西征司, 市川壮一他 : 胃閉塞にて発症し術前に診断しえた横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例. 日消誌 2011;108: ) 柿添学, 長田俊一, 菅江貞亨他 : 鏡視下手術で治療した胃軸捻を伴う横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例. 日臨外会誌 2012;73: ) 室井大人, 菅原学, 井原啓佑他 : 胃軸捻を伴う右横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例. 日臨外会誌 2014;75: ) 渡辺和英, 金木昌弘, 田畑敏他 : 胃軸捻転症と脾臓陥入を合併した横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例. 臨外 2013;68: ) 石野義人, 大井正貴, 廣純一郎他 : 腹腔鏡下手術が有用であった傍裂孔ヘルニアを合併した食道裂孔ヘルニアの 1 例. 日内視鏡外会誌 2012;17: ) 川原あい, 水守康之, 森田親二他 : 保存的加療で経過観察を行った高齢者の横隔膜傍裂孔ヘルニアと考えられた 1 例. 地域医学 2010;24: ) 新垣雅人, 児島哲文, 平口悦郎他 : 腹腔鏡手術を施行した横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例. 日消外会誌 2006;39: ) 山崎祐樹, 新保敏史, 前多力他 : 右横隔膜傍裂孔ヘルニアの 1 例. 日臨外会誌 2015;76: ) 森田修司, 安岡利恵, 園山宜延他 : 食道裂孔ヘルニアに起因した成人胃軸捻転症の 1 例. 日臨外会誌 2009;70: ) 塚原哲夫, 磯谷正敏, 原田徹他 : 門脈ガス血症を呈し胃穿孔を伴った胃軸捻転症の 1 例. 日消外会誌 2009;42: ADULT PARAHIATAL DIAPHRAGMATIC HERNIA ASSOCIATED WITH ORGANOAXIAL GASTRIC VOLVULUS Yusuke ABE, Tetsuro HIROSE, Naoto NAKAMURA, Syunichi ISHIGAMI and Ryuichiro DOI Department of Surgery, Otsu Red Cross Hospital A 61-year-old woman with an asymptomatic diaphragmatic hernia for a decade and no history of injury was referred to our hospital for vomiting and hematemesis. Endoscopy revealed stomach protrusion into the thoracic cavity. An upper gastrointestinal series showed an organoaxial gastric volvulus. Multidetector row computed tomography demonstrated migration of the stomach and part of the omentum into the left thoracic cavity. With the preoperative appearance of a Bochdalek hernia, we performed a laparotomy for hernia repair, with consideration of adhesions between the hernia sac and organs as well as compromised respiratory function. Intraoperative findings disclosed a typical parahiatal hernia with a diaphragmatic defect, 1 cm lateral to the left crus of the diaphragm. After restoring normal anatomy by dissecting the adhesions between the sac and involved organs, the diaphragmatic defect was then sutured. The patient resumed her usual daily life, without recurrence. We report this case because parahiatal hernia is very rare ( % of diaphragmatic hernias). To our knowledge, only 10 cases have been reported in the literature in Japan, and cases associated with organoaxial gastric volvulus are particularly rare. Key words:parahiatal diaphragmatic hernia,gastric volvulus,diaphragmatic hernia 97

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症例_佐藤先生.indd 症例報告 JNET 7:259-265, 2013 後拡張手技を行わない頚動脈ステント留置術後の過灌流状態においてくも膜下出血とステント閉塞を来した 1 例 Case of Subarachnoid Hemorrhage and In-Stent Occlusion Following Carotid rtery Stenting without Post alloon Dilatation ccompanied

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