星野 都 重松久夫 細川恵一堀智一 奥結香鈴木正二 坂下英明 Sclerotherapy for plunging ranula Miyako HOSHINO, Hisao SHIGEMATSU, Keiich HOSOKAWA Tomokazu HORI, Yuka OKU, Youko WATANABE Seiji SUZUKI, Hideaki SAKASHITA Key words: plunging ranula( 顎下型ラヌーラ ), sclerotherapy( 硬化療法 ), hypertonic glucose solution( 高張ブドウ糖液 ) This report describes a preservative treatment of plunging ranula by sclerotherapy with a local injection of hypertonic glucose solution(hgs). An 18-year-old man was referred to our clinic with a chief complaint of swelling of the left submandibular region on September X, 2008. At the first visit, the face of the patient was asymmetrical, with diffuse, painless swelling. The overlying skin of the region was of normal color, and palpation revealed a soft mass, 6.5 5 cm in size, with fluctuation. Oral examination showed no particularity. T2-weighted MRI findings showed a cystic lesion with a high signal intensity in the left submandibular space. A clinical diagnosis of plunging ranula was made, and sclerotherapy was performed on September X and X. Twenty milliliters of viscid internal fluid was aspirated from the cystic lesion with an 18G needle under local anesthesia, and then 50% HGS(10 ml), half the volume of the internal fluid aspirated, was injected into the lesion. The postoperative course was uneventful, with no complications. Although the swelling had increased again one week after the treatment, significant regression of the lesion started one and a half months after the sclerotherapy, and the lesion disappeared almost completely in two months. There has been no evidence of recurrence in the two years and two months since the treatment. We conclude that local injection therapy with HGS is an effective and safe method for the treatment of plunging ranula. 緒 ラヌーラは舌下腺あるいは口底部の小唾液腺に由来する粘液貯留囊胞で, その多くは口底部に偏在性の腫脹として認められる 1, 2 ). しかし, ときにこの囊胞が顎舌骨筋の後方または顎舌骨筋を貫いて顎下部, あるいは頸部に進展し同部の腫脹を生じることがあり, 顎下型ラヌーラとして知られている 1 ). 本疾患の治療は外科的治療法が第一選択とされること 言 明海大学歯学部病態診断治療学講座口腔顎顔面外科学第 2 分野 ( 主任 : 坂下英明教授 ) Second Division of Oral and Maxillofacial Surgery, Department of Diagnostic and Therapeutic Sciences, Meikai University School of Dentistry (Chief: Prof. Hideaki SAKASHITA) 2 9 ) が多いが, 近年, 硬化療法による治療の報告も散見されている. 今回我々は本症に対して高張ブトウ糖液を用いた硬化療法を施行し良好な結果が得られたので, その概略を報告する. 症例患者 :18 歳, 男子. 初診 :2008 年 9 月 日. 主訴 : 顎の下が腫れた. 家族歴 既往歴 : 特記事項なし. 現病歴 :1 年前にも同様の症状を認めたが間もなく自然に治癒したとのことであった. 今回は, 初診の 5 日前より同部の腫脹を認め, 症状が改善しないため当科に来院した. 169
小 写真１ 児 初診時顔貌 顎下部に無痛性, 弾性軟の病変を触知 現 口 腔 外 科 December 2010 写真 3 MRI T2 強調画像 a 水平断 b 前額断 写真 2 初診時口腔内所見 写真 4 内容物 口腔底部に明らかな腫脹は認めない きわめて粘稠度の高い淡黄色の内容液. 症 全身所見 身長 170cm, 体重 65kg, 体格中等度, 栄養状態は良好. 臨床診断 左側顎下型ラヌーラ 処置および経過 治療方法として外科的治療法と 保存的治療法について説明の上, 患者ならびに保護 局所所見 顔貌は左右非対称で, 左側顎下部から 者から保存的療法の希望を確認した. 保存的治療に オトガイ部にかけて 6.5 5 cm 大のびまん性無痛性 ついては硬化療法として OK-432 注入療法と高超ブ 腫脹を認めた. 腫脹部の境界は比較的明瞭で弾性軟, ドウ糖液による注入療法について説明し, 患者およ 波動を触知した. 表面皮膚は正常で発赤や圧痛は認 び保護者と相談の結果, 高張ブドウ糖液注入療法を めなかった 写真 1. 口腔内所見としては, 舌下小 行うこととなった. 丘からの唾液の流出を認め, 左側口底に発赤や腫脹 50 高張ブトウ糖液を用いた硬化療法を行った. 顎 などの異常所見は認めなかった 写真 2. 9 月 日入院の上, 局麻下にて 下部皮下より 2 塩酸リドカイン 8 万分 1 エピネ 画像検査所見 初診時パノラマエックス線写真に, フリン含有 にて局所麻酔し, 18 ゲージ針にて囊胞 唾石や静脈石など異常所見は認めなかった. また, 内溶液を穿刺吸引した. 20ml の粘稠度の高い黄色の MRI 所見としては, 顎下隙に相当する部位に T1 強 内溶液を吸引し, 写真 4 その後, 内溶液の半量に 調画像で低信号, T2 強調画像で高信号を呈する境界 あたる 10ml の 50 高張ブトウ糖液を囊胞内に注入 明瞭, 内部均質な高信号を呈する病変を認めた 写 した. 翌日, 発熱や局所の熱感, 硬結などは認めら 真 3. れなかった. 9 月 日, 再び顎下部より囊胞内溶液 170
写真 5 処置直後の顔貌左側顎下部の腫脹の残存が認められる. 写真 6 処置後 2 か月の顔貌顎下部の腫脹は完全に消失している. を 20ml 穿刺吸引し 10ml の高張ブトウ糖液を注入し, 9 月 日退院となった. 顎下部の腫脹は 1 週間後, 再度増大傾向を示したが, その後, 徐々に消退傾向を示し, 11 月中旬には急速に消退し, 11 月 日, 硬化療法後約 2 か月の時点で完全に消失した ( 写真 5, 6). 以後, 症状の再燃は認めておらず, 電話での聴取で, 2 年 2 か月を経過した現在, 経過良好である. 考察ラヌーラは, 通常口底部に偏在性の腫脹として認められる粘液貯留囊胞である 1 ). その本態は, 多くの場合, 病理組織学的に上皮をもたない偽囊胞であり, 発生は通常, 舌下腺由来とされる 2, 7 9 ). 臨床的にラヌーラは, 口底部にみられる舌下型, 口底部から顎舌骨筋隙あるいは顎舌骨筋後縁を越えて顎下 部 オトガイ下部の両方に膨隆をきたす舌下 顎下型, さらに顎下部領域に膨隆をきたす顎下型の 3 型に分類する 10) が. 一般に, 病巣が顎舌骨筋を超えて顎下部, オトガイ下部, あるいは頸部に進展し, 同部の腫脹をきたした場合には, 顎下型ラヌーラと呼ばれる. 全ラヌーラに対する顎下型ラヌーラの占める割合は1.9 16.7% と比較的低く 1, 11, 12), まれな病態と言える. 好発年齢は 10 20 歳代に最も多いとされる 1, 7, 9, 10, 13, 14) が, 10 歳未満が 47% を占めたと 11) する報告もある. いずれにしても, 小児の症例に 15) おける鑑別診断に当たっては, 囊胞性リンパ管腫をはじめとして, 側頸囊胞, 甲状舌管囊胞, 脂肪腫など多様な疾患に注意を払わなければならない. 鑑別は部位, 臨床経過, 視診, 触診, 症状, エックス線や MRI などの画像診断, 内溶液の穿刺などにより行う 16). ラヌーラの治療法については, 舌下型に対して開窓療法や囊胞摘出術が第 1 選択となるが, 顎下型ラ 17) 11, 18, 19) ヌーラに対しては開窓療法, 舌下腺摘出術, 20, 21) もしくは囊胞摘出術と舌下腺摘出術の併用療法ど, 再発を抑えるためにさまざまな検討がなされてきた. 特に舌下腺摘出術については, 単独にしろ併用療法にしろ, 予後は良好で, 舌下腺摘出術適応後の再発はほとんどないと言われている 19). しかし, 21) 20) 口内法, 口外法を問わず, 外科的治療法の適応は患者の肉体的, 心理的負担が少なくない 8 ). このため外科的治療法を拒否し, 保存的治療法を希望される患者も少なくないが, 穿刺吸引療法や圧迫療 16, 19) 法などの保存的治療法の治療効果は一定せず, 予知性の高い治療法とは言い難い. こうしたなかで近年, 保存的治療法として, 硬化療法が注目され, 2 9 治療効果とその有用性に関する報告 ) が散見されるようになってきた. 硬化療法は, 囊胞性リンパ管腫の治療法として報告されたのが初めであり, 1976 年, 由良らは 22), 主として手術により十分に切除し得なかった囊胞性リンパ管腫に対して, ブレオマイシン局注を併用し, 効果があることを報告している. しかし, この方法は, くり返し施行する必要があり, 総量によっては 4 間質性肺炎や肺線維症などの副作用 ) が懸念された. このため, ブレオマイシンに代わる方法として OK-432 を用いた注入療法の囊胞性リンパ管腫への応用が検討され, その有用性が報告された 23). 今日, OK-432 による注入療法は囊胞性リンパ管腫に対する第一選択になっており, 明らかな裏層上皮を有さない囊胞性疾患としてその病態が類似している顎下型ラヌーラに対する検討もなされてきている. しかし, OK-432 による硬化療法については, そ 171
小児口腔外科 December 2010 の有効性が示される一方で, 発熱や一過性の腫脹から嚥下 呼吸嚥下障害などの危険性も指摘されている 9 ). 一方, 高張ブドウ糖液を用いた硬化療法は, 1989 年千葉ら 24) が, 囊胞性リンパ管腫に対しての適応について報告している. 高張ブドウ糖液を用いた硬化療法については, 高濃度, 高浸透圧であることを利用して, 囊胞壁を硬化させ, 瘢痕化させることにより液の分泌を阻止させるとの作用機序が考えられている. OK-432 がサイトカインを誘導活性化することにより炎症性変化を誘発するのに対し 3 5, 7, 25, 26), 高張ブドウ糖液による硬化療法では基本的に炎症を誘発することはなく, 発熱や炎症性反応による腫脹や呼吸障害をきたすことはない. したがって, 高張ブドウ糖液による硬化療法は OK-432 と比較して副作用が少ない点で有利であるが, 欠点としては, 感染防止に充分注意が必要である点と 24), OK-432 と比較してその効果がやや劣る点が挙げられる. 自験例においては患者ならびにその家族に対して硬化療法開始に先立ち OK-432 と高張ブドウ糖液の利点 欠点について説明の上, 最終的に高張ブドウ糖液による硬化療法を施行することとした. 本法は, 内溶液を穿刺吸引し, 吸引した液の半量に相当する量の高張ブドウ糖液 (40 50%) を注入するという方法であり 24, 27), 手技的には大変簡便なものである. 但し, 顎下型ラヌーラの場合, 囊胞性リンパ管腫と異なりきわめて粘稠な内容液であることから, 18G 以上の太い針による穿刺が必須である. 本注入療法は, 2 3 回行った上で, 1 か月後に効果判定を行うことを基本にするが 24), 自験例では 1.5 か月頃より急激な減少が認められるようになり, 完全な消退までには約 2 か月を要した. OK-432 による治療効果は, 4 6 週間で, 病巣の消失ないしは縮小固定と言われているが, 症例によっては 3 か月, 4か月, 5 か月あるいは 1 年を要したという報告もある 3, 7, 8 ). 高張ブドウ糖液による治療効果判定時期についてもおおむね OK-432 による硬化療法に順ずるものと考えられ, 充分な経過観察期間が必要であることをあらかじめ患者に説明する必要がある. 顎下型ラヌーラに対する硬化療法の再発については 26) OK-432 による報告のなかで, 6 か月後の発症例が報告されている. 高張ブドウ糖液については顎下型ラヌーラに対して適応した報告がないため, 推察の域を出ないが, 少なくとも術後 1 年間は慎重な経過観察が必要と考えられる. 自験例は 2 年 2 か月を経過し, 再発の所見はないが長期的な経過観察は重要であると考えている. 本療法は手技が簡便な上, 低侵襲で術後発熱や局所の腫脹などの副作用もなく良好な結果が得られたことから, 将来的には顎下型 ラヌーラの治療における主要な選択肢の一つになりうると思われる. 今後も適応症例を蓄積し, 検討を重ねる予定である. 結語今回我々は, 顎下型ラヌーラに高張ブドウ糖液を用いた硬化療法を適応し, 良好な結果が得られたので, 概要を報告した. 引用文献 1 ) 奥村康明, 安岡忠, 他 : 顎下型ガマ腫の 1 症例と当科におかる過去 6 年間のガマ腫の臨床的検討. 口科誌 38: 745-751 1989. 2 ) 木下浩二, 堀信介, 他 :OK-432 囊胞内注入療法が著効したガマ腫の 1 例. 公立豊岡病院紀要 15: 19-22 2003. 3 ) 池内忍, 加藤伸, 他 :OK-432 硬化療法が著効した小児ラヌーラの 1 例. 小児口外 17: 47-50 2007. 4 ) 墨哲郎, 大西清知 : 顎下型ガマ腫に OK-432 局所注入療法が奏効した 1 例. 阪大歯学誌 45: 98-103 2001. 5 ) 須賀則幸, 鈴木円, 他 : 顎下型ガマ腫に対する OK-432 局所注入療法. 日口診誌 18: 295-298 2005. 6 ) 深瀬滋 : 診療所における口腔咽頭疾患への対応高濃度 OK-432 注入法によるガマ腫の治療. 口咽科 19: 167-170 2007. 7 ) 足立忠文, 山崎勝己, 他 :OK-432 局所注入療法により緩徐な治癒経過を辿った顎下型ガマ腫の 1 例. 近畿大学医学雑誌 34: 143-147 2009. 8 ) 宇佐見一公, 林康司, 他 :OK-432 局所注入療法による顎下型ガマ腫治療の経験. 口科誌 52: 139-142 2003. 9 ) 工藤典代, 小林由実, 他 :OK-432 による硬化療法が著効したがま腫の幼児 4 症例. 耳喉頭頸 74: 61-64 2002. 10) 里村一人, 力丸浩一, 他 : 過去 10 年間のガマ腫 39 症例の臨床的検討. 口科誌 44: 261-264 1995. 11) 篠原正徳, 左坐春喜, 他 : 顎下型ガマ腫 (Plunging ranula) の臨床的, 組織学的検索. 日口外誌 30: 222-230 1984. 12) 安里亮, 北村博之, 他 : ガマ腫手術の成績と再発. 耳鼻臨床 66: 835-838 1993. 13) 高木純一郎, 宮田勝, 他 : 小児ラヌーラの臨床的検討. 小児口外 18: 15-20 2008. 14) 松井日出雄, 長谷川明, 他 : ガマ種 45 例の臨床的観察. 歯学 58: 399-402 1970. 15)Osborne, T.E, Haller, J.A, et al.: Submandibular cystic hygroma resembling a plunging ranula in a neonate. Review and report of a case. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 71: 16-20 1991. 16) 横林康男, 中條智恵, 他 : 吸引 圧迫療法を施行した顎下型ガマ腫の 1 例. 富山県立中央病院医学雑誌 29: 66-68 2006. 17)Baurmash, H.D.: Marsupialization for treatment of oral ranula: a second look at the procedure. J Oral Maxillofac Surg 50: 1274-1279 1992. 18)Tavill, M.A., Proje, C.P., et al.: Imaging case study of the mouth: Plunging ranulas in children. Ann Otol Rhinol 172
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