35:418 < 原 著 > Scale for the Assessment and Rating of Ataxia(SARA) を用いた 脳卒中に伴う運動失調重症度評価の有用性について 山内康太 小柳靖裕 岩松希美 熊谷謙一 藤本 2) 茂 鈴木 2) 聡 要旨 : 背景 目的 Scale for the Assessment and Rating of Ataxia(SARA) は脊髄小脳変性症における運動失調の評価を目的として作成された. 脳卒中による運動失調を SARA にて評価した研究は少ない. 本研究では急性期脳卒中における SARA の有用性について検討した. 方法 2011 年 6 月から 2012 月 7 月までに椎骨脳底動脈領域の脳卒中による運動失調に対しリハビリテーションを施行した 18 例を対象とした. 発症 1 週目における SARA,National Institute of the Health Stroke Scale(NIHSS),Functional Ambulation Category(FAC),Barthel Index(BI) および入院期間を調査し,SARA の有用性を検討した. 結果 発症 1 週目における NIHSS と BI は相関を認めなかった (p=0.557,r= 0.148). しかし SARA と BI は有意な負の相関を認めた (p=0.001,r= 0.725).FAC に関しては,NIHSS との相関は認められず (p=0.582,r= 0.139), SARA とは負の相関を認めた (p<0.001,r= 0.800).NIHSS と入院期間に相関は認めなかった (p=0.550,r=0.15.sara と入院期間は正の相関を認めた (p<0.001,r=0.874). 結論 脳卒中に伴う運動失調の重症度評価において,SARA は NIHSS に比べて FAC,BI, 入院期間と相関が高く, 有用であることが示唆された. Key words: ataxia, posterior circulation stroke, scale for the assessment and rating of ataxia ( 脳卒中 35: 418 424, 2013) 緒 椎骨脳底動脈領域の脳梗塞は全体の約 30% とさ れ, 小脳梗塞の発症率は 2.3% であったと報告され ている 2). 小脳梗塞症例では発症 3 カ月後における日 常生活動作 (active daily living; ADL) が自立する症例は 全体の 69% であり,21% の症例は機能障害により何 らかの介助を必要とし,10% の症例は寝たきり 死亡 すると報告されている 2). また運動失調は ADL に深 く関連することが知られている 3). 運動失調の重症度 評価は脊髄小脳変性症を対象に開発された.International Cooperative Ataxia Rating Scale(ICARS) が国際基 準として用いられている 4).ICARS の評価項目は歩行 言 製鉄記念八幡病院リハビリテーション部 2) 同脳卒中 神経センター (2013 年 5 月 14 日受付,2013 年 6 月 6 日受理 ) を含む姿勢障害, 四肢失調, 言語障害, 眼球運動障害の大項目に小項目が 19 項目と多く, 評価に時間を要す 5).2006 年には半定量的な運動失調の評価法として Scale for the Assessment and Rating of Ataxia(SARA) が報告された 6).SARA は開発当初は眼球運動障害を含む 9 項目で構成されていたが, 眼球運動障害における検査の信頼性は低いため除外され, 全 8 項目で構成されている 6). 評価項目は ICARS に比べ少なく, 簡便な検査であり, 検査所要時間は ICARS の約 1/3 である 7).SARA の総合点は ICARS,Barthel Index(BI) との間に高い相関性が認められている 6 8). 本邦においては, 原著版の責任著者である Klockgether 氏の了解のもと,2007 年に厚生労働省運動失調症研究班事務局により SARA の日本語版が作成された. この日本語版 SARA における同一評価者内および評価者間における級内相関は高いとされている 9). SARA による失調重症度評価においては脊髄小脳変
SARA を用いた脳卒中に伴う運動失調重症度評価の有用性について 35:419 Table 1 Characteristics of the study participants 性症を対象とした研究が散見される 6 9). また小脳梗塞における占拠性病変に対する減圧開頭術, 脳室ドレナージの長期的な機能予後の判定に SARA が用いられている 10). しかし脳卒中を対象として SARA と機能障害, 能力障害の関連性を調査した論文は少ない 1. 本研究では急性期における椎骨脳底動脈領域の脳卒中と対象者を限局し, 脳卒中重症度評価である National Institute of the Health Stroke Scale(NIHSS) と比較し SARA の有用性について検討することを目的とした. 対象と方法対象は 2011 年 6 月から 2012 月 7 月までに脳卒中に伴う神経障害に対してリハビリテーションを施行した 208 例のうち, 椎骨脳底動脈領域の脳卒中により運動失調を呈した連続 18 例 [ 年齢中央値 75.5( 範囲 29~ 9; 男性 11 例, 女性 7 例 ] を対象とした. 全例, 発症前の ADL は自立しており, 運動失調以外の要因にて能力障害を呈していなかった. 調査項目は発症 1 週目における SARA( 日本語版 ), NIHSS,BI,Functional Ambulation Category(FAC), 入院期間とした. 入院期間に関しては回復期病院へ転院した症例は除外し, 自宅退院となった 17 症例のみ検討した.SARA は全 8 項目で構成され,0 点 ( 失調なし ) から最重度の 40 点で評価される. 各項目は 1: 歩行 (0~8 点 ),2: 立位 (0~6 点 ),3: 坐位 (0~4 点 ), 4: 言語障害 (0~4 点 ),5: 指追い試験 (0~4 点 ),6: 指鼻試験 (0~4 点 ),7: 手の回内 回外運動 (0~4 点 ),8: 踵脛試験 (0~4 点 ) である (Appendix). 四肢失調検査である 5~8 の項目は両側を評価し, 平均点を算出し総合点に使用する.FAC は介助量により歩行能力を評価し,0; 歩行不能,1; 常時介助,2; 随時介助,3; 監視歩行,4; 階段 不整地で介助必要, 5; 歩行自立の 6 段階の評価スケールである 12).FAC の信頼性および妥当性は証明されており, 脳卒中急性期における FAC は機能障害との関連性が高く, 長期的な歩行の予測因子となる 13). 統計解析は SARA,NIHSS に対する BI, 入院期間,FAC との相関に Spearman 順位相関係数を用い検討した. 統計ソフトは PASW Statics 18(IBM, USA) を使用し, 危険率 5% 未満を有意水準とした. 結果対象者の患者背景を Table 1 に示す. 入院前 modified Rankin Scale(mRS) は中央値 0( 範囲 0~2) であり全 例 ADL は自立していた. 病型分類は脳梗塞 17 例, 出血 1 例であり, 心原性脳梗塞と椎骨脳底動脈解離が 多い傾向にあった. 部位に関しては視床 2 例, 脳幹 4 例, 小脳 12 例であった. 発症 1 週間目における各評 価は SARA 中央値 5.8 点 ( 範囲 1.5~18.5),NIHSS 中 央値 1.0 点 ( 範囲 0~4),BI 中央値 85.0 点 ( 範囲 25~ 100),FAC 中央値 3.0 点 ( 範囲 1~5) と比較的軽症例 が多かった. また入院期間に関しては 1 例のみ回復期 病院でのリハビリテーションが必要であり, 自宅へ退 院していないため除外した. 当院から直接自宅へ退院 した 17 例における入院期間は中央値 22 日 ( 範囲 14~ 30) であった. Patients (n=18) Age (y) 75.5 (29 9 Gender (male; %) 11 (61.1%) Before onset of mrs 0 (0 2) Stroke type Infarction Cardioembolic 5 (27.8%) Lacunar 3 (16.6%) Other Vertebrobasilar artery dissection 4 (22.2%) Branch atheromatous disease 1 (5.6%) Aortic embolism 1 (5.6%) Unclassifiable 3 (16.6%) Hemorrhage 1 (5.6%) Lesion PCA territory 2 (11.1%) Brainstem 4 (22.2%) Cerebellum 12 (66.7%) SARA 5.8 (1.5 18.5) NIHSS 1 (0 4) BI 85 (25 100) FAC 3 (1 5) Length of hospitalization * (day) 22 (14 30) The data represent the median (range), or the number of patients (%). mrs, modified Rankin Scale; SARA, Scale for the Assessment and Rating Ataxia; NIHSS, National Institute of the Health Stroke Scale; BI, Barthel Index; FAC, Functional Ambulation Category * 1 case; excluded for transferred to rehabilitation hospital
35:420 脳卒中 35 巻 6 号 (2013:1 Fig. 1 A: Correlation between NIHSS and BI. B: Correlation between SARA and BI. A B Fig. 2 Correlation between SARA and FAC. Fig. 3 A: Correlation between NIHSS and length of hospitalization. B: Correlation between SARA and length of hospitalization. A B 発症 1 週目における NIHSS と BI は相関を認めなかった (p=0.557,r= 0.148)(Fig. 1A). しかし SARA と BI は有意な負の相関を認めた (p<0.001,r= 0.725) (Fig. 1B).FAC に関しては,NIHSS との相関は認められず (p=0.582,r= 0.139),SARA とは負の相関を認 めた (p<0.001,r= 0.800)(Fig. 2).NIHSS と入院期間に相関は認めなかった (p=0.550,r=0.15(fig. 3A). SARA と入院期間は正の相関を認めた (p<0.001, r=0.874)(fig. 3B). 部位別における発症 1 週目における各評価結果を
SARA を用いた脳卒中に伴う運動失調重症度評価の有用性について 35:421 Table 2 SARA, BI and FAC according to lesion Lesion SARA BI FAC PCA territory 11.8 (5.0 18.5) 60.0 (35 85) 2.5 (1 4) Brainstem 8.0 (4.5 12.0) 80.0 (50 100) 3.0 (2 4) Cerebellum 5.8 (1.5 10.5) 90.0 (25 100) 4.0 (1 5) The data represent the median (range). SARA, Scale for the Assessment and Rating Ataxia; BI, Barthel Index; FAC, Functional Ambulation Category; PCA, posterior cerebral artery Table 2 に示す. 視床に病変を認めた症例は脳幹および小脳の病巣に比べ SARA は高い傾向にあり歩行能力,ADL は低い傾向にあった. 考察今回, 椎骨脳底動脈領域の脳卒中による運動失調を呈した症例を対象に SARA と NIHSS を比較し有用性を調査した. 本研究の対象では NIHSS は FAC,BI, 入院期間と相関を認めなかったが,SARA はこれらの項目と高い相関を認めた. SARA は Schmitz-Hübsch らにより提唱され, 煩雑な ICARS に代わり日常診療で活用しやすい運動失調の半定量的な評価法とされる 6). 原著版 SARA の各項目は高い評価者間信頼性 内的整合性が証明されている 5, 7). 日本語版 SARA は評価者内の級内相関係数は全項目 0.8 を上回り, 評価者間での級内相関係数は指追い試験 (0.77, 手の回内 回外試験 (0.795) を除き 0.8 を上回り, また日本語版 SARA においても評価者間信頼性 内的整合性は証明されている 9). 脊髄小脳変性症を対象とした研究では SARA による運動失調評価は疾患重症度,BI,ICARS と高い相関を認めている 6 8). このように SARA による失調重症度評価は脊髄小脳変性症を対象とした研究は散見されるが, 脳卒中を対象として SARA と機能障害, 能力障害の関連性を調査した論文は 1 編のみである 1. しかし, この研究の対象者は発症から平均 51.8 日と亜急性期の症例を対象とし, また内頸動脈系の脳卒中症例を対象に含んでいる. 今回, 急性期における椎骨脳底動脈領域の脳卒中と対象者を限局した我々の結果においては, 発症 1 週目における SARA は FAC,BI と高い相関を認めた. 本研究で歩行評価に用いた FAC は信頼性および妥当性は証明されており, 脳卒中急性期における FAC は機能障害との関連性が高く, 長期的な歩 行の予測因子となる 13). つまり小脳失調は日常生活動作や歩行能力に大きく影響し, 簡便な SARA は早期からの予後予測に有用であることが示唆された. さらに SARA は入院期間とも高い相関を認めた. これらより発症早期における運動失調を SARA により評価することで早期から回復期への転院すべき症例を判別することが可能となる. 一方で NIHSS と機能的転帰との相関は認めなかった.NIHSS は脳卒中の重症度評価として最も活用される評価法である 14). そして,NIHSS は長期的な ADL の予後予測因子であり, 椎骨脳底動脈領域の脳卒中においても機能的転帰の予測因子であると報告されている 1, 15, 16). 椎骨脳底動脈領域の脳卒中は内頸動脈領域と比較し,NIHSS は低く, 長期的な機能予後も良好である 1, 15). 本研究においても発症 1 週目における NIHSS は中央値 1( 範囲 0~4) と軽症例が多かった. しかし, 今回,NIHSS は歩行能力の評価法である FAC や BI と相関を認めなかった.NIHSS は小脳失調評価に重点が置かれておらず, 失調の項目は四肢失調による検査のみであり, 歩行 移動能力と関連する体幹失調は検査項目に含まれていない. そのため NIHSS では失調による評価は 2 肢以上の失調がある場合で最大 2 点となり, 体幹失調のみでは 0 点となる.SARA は四肢, 体幹失調の検査だけでなく, 歩行, 立位では点数の配分が高く重み付けがされている. このため運動失調を呈した症例と対象者を限局した本研究では NIHSS は歩行障害能力と相関を認めず,SARA では歩行障害や日常生活動作と高い相関を認めたと考えられる. つまり,SARA は NIHSS では検出できない神経症状の評価を補填し, 予後予測として有用であることが示唆された. 損傷部位別における検討では視床, 脳幹, 小脳病変の順に SARA が低下する傾向にあった. 脳幹障害に
35:422 脳卒中 35 巻 6 号 (2013:1 おける機能障害が少ない要因は運動失調のみを対象と していることが要因と考えられる. しかし, 視床病変 において機能障害が強いのは興味深い. 今回, 視床の 病変により運動失調を呈した症例は 2 例であり, 病巣 は視床外側に限局した脳梗塞であった. 視床の病変に よる運動失調は後大脳動脈の穿通枝領域である視床外 側病変により小脳視床路が障害され運動失調を生じ る 17).2 例とも視床外側に病変を認め, 握力に左右差 はなく皮質脊髄路障害は認めなかったが, 深部感覚障 害, 運動失調を認めた. 小脳障害による運動失調は深 部小脳核の障害を認めなければ比較的早期に改善する と報告されている 18). また Kim らも病変部位別に SARA による失調重症度を比べているが, 後大脳動脈 領域における脳卒中の SARA は高い傾向にあり, 本 研究の結果を支持する 1. 本研究では症例数が少なく 統計学的検討に至らなかったが視床外側病変による運 動失調は小脳視床路障害, 深部感覚障害に伴い生 じ, 小脳半球病変と比較し重症度が高くなることが示 唆された. 本研究の制限は対象者が 18 例と少ないことが挙げ られる. また, 発症 1 週目における評価をもとに調査 した横断研究であり, 経過に伴う SARA の反応性や 長期予後との関連性は調査できていない. 今後, 症例 数を蓄積し SARA における経時的変化を調査する必 要性がある. 参考文献 Sato S, Toyoda K, Uehara T, et al: Baseline NIH Stroke Scale Score predicting outcome in anterior and posterior circulation strokes. Neurology 70: 2371 2377, 2008 2)Tohgi H, Takahashi S, Chiba K, et al: Cerebellar infarction. Clinical and neuroimaging analysis in 293 patients. The Tohoku Cerebellar Infarction Study Group. Stroke 24: 1697 1701, 1993 3)Kelly PJ, Stein J, Shafqat S, et al: Functional recovery after rehabilitation for cerebellar stroke. Stroke 32: 530 534, 2001 4)Trouillas P, Takayanagi T, Hallett M, et al: International Cooperative Ataxia Rating Scale for pharmacological assessment of the cerebellar syndrome. The Ataxia Neuropharmacology Committee of the World Federation of Neurology. J Neurol Sci 145: 205 211, 1997 5)Storey E, Tuck K, Hester R, et al: Inter-rater reliability of the International Cooperative Ataxia Rating Scale (ICARS). Mov Disord 19: 190 192, 2004 6)Schmitz-Hübsch T, du Montcel ST, Baliko L, et al: Scale for the assessment and rating of ataxia: development of a new clinical scale. Neurology 66: 1717 1720, 2006 7)Yabe I, Matsushima M, Soma H, et al: Usefulness of the Scale for Assessment and Rating of Ataxia (SARA). J Neurol Sci 266: 164 166, 2008 8)Weyer A, Abele M, Schmitz-Hübsch T, et al: Reliability and validity of the scale for the assessment and rating of ataxia: a study in 64 ataxia patients. Mov Disord 22: 1633 1637, 2007 9) 佐藤和則, 矢部一郎, 相馬広幸ら : 新しい小脳性運動失調の重症度評価スケール Scale for the Assessment and Rating of Ataxia(SARA) 日本語版の信頼性に関する検討.Brain Nerve 61: 591 595, 2009 10)Jüttler E, Schweickert S, Ringleb PA, et al: Long-term outcome after surgical treatment for space-occupying cerebellar infarction: experience in 56 patients. Stroke 40: 3060 3066, 2009 1Kim BR, Lim JH, Lee SA, et al: Usefulness of the Scale for the Assessment and Rating of Ataxia (SARA) in ataxic stroke patients. Ann Rehabil Med 35: 772 780, 2011 12)Holden MK, Gill KM, Magliozzi MR, et al: Clinical gait assessment in the neurologically impaired. Reliability and meaningfulness. Phys Ther 64: 35 40, 1984 13)Mehrholz J, Wagner K, Rutte K, et al: Predictive validity and responsiveness of the functional ambulation category in hemiparetic patients after stroke. Arch Phys Med Rehabil 88: 1314 1319, 2007 14)Lyden P, Brott T, Tilley B, et al: Improved reliability of the NIH Stroke Scale using video training. NINDS TPA Stroke Study Group. Stroke 25: 2220 2226, 1994 15)Veerbeek JM, Kwakkel G, van Wegen EE, et al: Early prediction of outcome of activities of daily living after stroke: a systematic review. Stroke 42: 1482 1488, 2011 16)Libman RB, Kwiatkowski TG, Hansen MD, et al: Differences between anterior and posterior circulation stroke in TOAST. Cerebrovasc Dis 11: 311 316, 2001 17)Kwon JY, Kwon SU, Kang DW, et al: Isolated lateral thalamic infarction: the role of posterior cerebral artery disease. Eur J Neurol 19: 265 270, 2012 18)Konczak J, Pierscianek D, Hirsiger S, et al: Recovery of upper limb function after cerebellar stroke: lesion symptom mapping and arm kinematics. Stroke 41: 2191 2200, 2010
SARA を用いた脳卒中に伴う運動失調重症度評価の有用性について 35:423 Appendix. Scale for the Assessment and Rating of Ataxia (SARA) http://ataxia.umin.jp/pdf/sara.pdf (November 1, 2013) reprinted with permission
35:424 脳卒中 35 巻 6 号 (2013:1 Abstract Usefulness of the scale for the assessment and rating of ataxia (SARA) for evaluating ataxic severity in patients with stroke Kohta Yamauchi, R.P.T., Yasuhiro Koyanagi, R.P.T., Kimi Iwamatsu, R.P.T., Kennichi Kumagae, R.P.T., Shigeru Fujimoto, M.D., 2) and Satoshi Suzuki, M.D. 2) Department of Rehabilitation, Steel Memorial Yawata Hospital 2) Center of Stroke and Neurology, Steel Memorial Yawata Hospital Background and Purpose: The Scale for the Assessment and Rating of Ataxia (SARA) was developed to evaluate ataxia severity with spinocerebellar degeneration. However, there have so far been few studies regarding ataxia evaluation in stroke patients using the SARA. The purpose of the present study was to investigate the usefulness of the SARA for evaluating ataxic severity of stroke patients. Methods: Eighteen adult patients who underwent physical therapy for ataxia after a posterior circulation stroke were examined between June 2011 and July 2012. The correlations between the SARA or National Institute of the Health Stroke Scale (NIHSS) score and Barthel Index (BI), Functional Ambulation Category (FAC) one week after stroke onset, or length of hospital stay were investigated. Results: The scores on the SARA correlated significantly with the BI scores (p=0.001, r= 0.725), FAC (p<0.001, r= 0.800) and length of stay (p<0.001, r=0.874). The scores on the NIHSS did not correlate with the BI scores, FAC or length of hospital stay. Conclusions: The SARA score was found to closely correlated with the gait status, ADL dependency and length of hospital stay in stroke patients with ataxia and it is therefore considered to be a useful functional measure for such patients, because the SARA provided a compensated evaluation of neurological symptoms that cannot be reflected are not be reflected in the finding of the NIHSS. Key words: ataxia, posterior circulation stroke, scale for the assessment and rating of ataxia (Jpn J Stroke 35: 418 424, 2013)