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論 種別 :Case report Title: バルーンカテーテルを活 し TAE TVE で根治した横静脈洞の静脈洞交会近傍部からS 状静脈洞硬膜動静脈瘻の1 例 著者名 Hajime Yabuzaki 1, Tomoaki Terada 2, Hisato Ikeda 3, Michiari Kawamo 3, Akira Wada 1, Sadayoshi Nakayama 1, Tomomi Yoshiyama 1, Eisuke Hirose 4, Yuuta Kawauchi 5, Yoshifumi Yamaguchi 5 所属施設 1 Tokyo Metropolitan Health and Medical Treatment Corporation Ebara hospital, Neurosurgical department Ota-ku, Tokyo, JP 2 Showa Daigaku Fujigaoka Byoin Yokohama, Kanagawa, JP 3 Showa University Toyosu Hospital Koto-ku, Tokyo, JP 4 Showa University Hospital Shinagawa-ku, Tokyo, JP 5 Showa University Northern Yokohama Hospital Yokohama, Kanagawa, JP 連絡著者 名 :Yabuzaki Hajime 連絡先 :yabuzaki-kyt@umin.ac.jp Tokyo Metropolitan Health and Medical Treatment Corporation Ebara hospital, Department of Neurosurgery

Higashiyukigaya 4-5-10, Ota-ku, Tokyo, Japan 03-5734-8000 Key word dural AVF balloon protection venous sinus transarterial embolization All authors pledge that this manuscript does not contain previously published material and is not under consideration for publication elsewhere.

和 要旨 的 S 状静脈洞から静脈洞交会に及ぶ硬膜動静脈瘻 (davf) に対し静脈洞交会を温存し治療を施 した 1 例を報告する 症例 62 歳 性 嘔気と進 する左 痺の精査で davf を指摘 右 S 状静脈洞から静脈洞交会にかけて多発するシャントと左横静脈洞の閉塞 質静脈逆流を認め 塞栓術を施 バルーン 2 本を過拡張させて静脈洞交会を温存 経動脈的 経静脈的塞栓を 併 してシャントを完全閉塞 Percutaneous Transluminal Angioplasty (PTA) により左横静脈洞の開通を得て治療を終了した 結論 過拡張させたバルー ンの使 による静脈洞の保護は静脈還流の温存 再建も含めた davf の治療 を う際に有効な治療戦略の つとなり得る 緒 質静脈逆流を伴う sinus type の硬膜動静脈瘻 (davf) の治療は動静脈シャント (AV shunt) の完全閉塞が 標であり 経静脈的にアプローチした場合は target embolization 1) が可能な症例を除いては sinus packing が われてきた 国内では 本年度より ONYX が使 できるようになり transvenous embolization(tve) に加えて transarterial embolization (TAE) でも davf が根 治できる可能性が まった 2) 4) このような新たな治療法の開発 発達に伴 い 今後の硬膜動静脈瘻治療は シャントの完全閉塞とともに正常静脈還流の温存もしくは回復を 指す 向になっていくと考えられる 今回 我々は静脈洞内でバルーンを拡張させることにより塞栓物質の静脈洞への流 を防ぎながら動静脈シャントを閉塞し さらに閉塞していた静脈洞に PTA を い正常静脈還流の再建と davf の根治術を った症例を経験したので報告する

症例呈 62 歳 性 3 ヵ 前から嘔気 嘔吐の症状を 覚するようになり その 後 1 ヵ ほど前から動作緩慢傾向 記憶障害を認めるようになった 左半 の不全 痺 着 失 など症状がさらに進 したため近医で頭部 MRI を撮影したところ硬膜動静脈瘻が疑われ 精査加療 的に当院へ紹介 緊急 院となった 院時意識清明 当識は保たれており 持続する嘔気と左上下肢の不全 痺 (MMT4/5) を認めた 院後も嘔気は徐々に増悪 痺の進 (MMT3/5) を認め 事摂取不良となり意識障害が進 (E3V5M6/GCS) した 頭部 MRI/MRA を施 したところ テント上下全体にわたる脳表の静脈 上 状静脈洞 (superior sagittal sinus; SSS) から右横静脈洞 (transverse sinus; TS) にかけての著明な拡張と右 脳半球 質全体にわたる広範な浮腫を認めた 深部静脈系の拡張所 は認めなかった MRA では拡張した SSS と右 TS が描出されていた (fig.1) このため davf を疑い 精査 的に脳 管撮影 (digital subtraction angiography; DSA) を施 した Digital subtraction angiography 右の内頚動脈撮影では右のテント動脈 左右の外頸動脈撮影では左右の後頭動脈 左右の中硬膜動脈や左の後硬膜動脈 左椎 動脈撮影では左の後 脳動脈など 多数の 管が feeder となっている davf を認めた (Fig. 2A~J) シャントは右 TS と静脈洞交会の移 部付近から右 TS-S 状静脈洞移 部 (Transverse-Sigmoid junction; TS junction)-s 状静脈洞 (SS) にかけて複数存在しており 右 TS 正中側から静脈洞交会右側にかけてのシャントへは左中硬膜動脈の posterior convexity branch 左後頭動脈 後硬膜動脈からも流

していた シャントを介した 液の静脈洞への流 による 質静脈逆流 (cortical venous reflux) や 静脈洞交会から直静脈洞 ガレン 静脈など深部 静脈系への逆流も認めた 右 SS 中枢側は閉塞しており 左 TS は左 S 状静脈 洞 (SS) との間で閉塞していたため 静脈還流は SSS を逆 し 脳表の静脈へ 逆 性に還流した後 左のラベ静脈 (vein of Labbe) を介し左 SS へ流出していた DSA の所 より 症候性の dural AVF (rt. transverse-sigmoid sinus, Borden type Ⅱ, Cognard Ⅱa+b) で治療適応ありと判断 管内治療を施 した Endovascular treatment (TVE & TAE) 全 酔下に右 腿動脈に 7Fr sheath(25cm) を挿 し 7Fr ガイディングカテーテル (ENVOY, Johnson & Johnson, Miami, FL, USA) と 4.2Fr 中間カテーテル (FUBUKI, Asahi Intecc Co., Ltd, Aichi, Japan) を coaxial として右外頸動 脈へ誘導した 左内頚静脈を直接穿刺して 7Fr sheath(25cm) を挿 7Fr guiding catheter(fubuki, Asahi Intec Co., Ltd, Aichi, Japan) を 4F catheter(tempo; Cordis Medical, Bridgewater, NJ, USA) と coaxial にしてガ イドワイヤー (Radifocus; Terumo, Tokyo, Japan) を誘導し 左 TS の閉塞部位 を逆 性に通過させ静脈洞交会付近まで guiding catheter を誘導した マイ クロカテーテル (Headway 17, Microvention, Inc., Tustin, California, USA) とガイドワイヤー (CHIKAI-14, Asahi Intecc Co., Ltd, Aichi, Japan) を使 して右 TS の末端から右 SS までコンパートメントを形成した静脈洞内を通して SS 中枢側までカテーテルを進めた 続けて SS 中枢側から TS-SS Junction 付近までコイルを挿 しながらカテーテルを戻し TVE を った マイクロカテ ーテルの先端が S 状静脈洞に存在する状態で静脈洞内から造影剤を注 した

ところ 質静脈への逆流の残存を認めたため (Fig.3A) ONYX 18 liquid embolic agent (ethylene vinyl alcohol copolymer; Covidien/ev3, Irvine, CA, USA) を同じマイクロカテーテルから注 して右 S 状静脈洞を完全に閉塞した 続けて TS junction 近傍のシャントの開 する静脈洞部分に静脈側からマイクロカテーテル (Headway 17) を挿 静脈洞をラフにコイルで閉塞した この時点で左右の中硬膜動脈 左後頭動脈などからのシャントが依然残存しており コイルによる TVE のみでの完全閉塞は 量のコイルと時間を必要とするため困難と判断し TAE も併 する 針とした Scepter C 4.0mm 10mm(Microvention, Inc., Tustin, California, USA) を右中硬膜動脈 posterior convexity branch の末梢 ( シャント直近 ) まで誘導し Scepter C より撮影を うとシャントを介してすぐに右の横静脈洞が描出さ れ ONYX を注 しても静脈洞内へ早期に流出してしまうことが懸念された (Fig.3B) そのため SHOURYU7.0mm 7mm 2 本を静脈洞交会付近で拡張させ (Fig.3C) ONYX18 を注 して TAE を った バルーンプロテクションを併 して TAE を うことで他の feeder への ONYX の逆流が得られ また静脈洞内への ONYX の流 は予防できた (Fig.3D) 右中硬膜動脈からのシャント 流の消失を確認後 交会部右 の残存シャントに対し左中硬膜動脈からの TAE を う 針とした Headway 17 (Microvention, Inc., Tustin, California, USA) を左中硬膜動脈 posterior convexity branch の末梢 ( シャント直近 ) まで誘導し 2 本の SHOURYU7.0mm 7mm を静脈洞交会付近で再度拡張させ plug and push 法を いて ONYX18 を注 した (Fig.3E) この時点で 管撮影を うと右 TS の正中付近から静脈洞交会の右外側にシャントが 部残存していることが判明した (Fig.3F) コンパートメントを形成した TS から静脈洞交会へ開 する部分に静脈洞交会側から Scepter C 4.0mm 10mm を

挿 し バルーンを拡張させ静脈洞交会への 流を遮断した状態で (Fig.3G) 静脈側から逆 性に ONYX を注 した カテーテルを挿 した部位のシャントを閉塞する ONYX CAST が形成され 静脈洞側に若 の ONYX の逆流が られた時点で注 を終了した (Fig.3H) この時点で撮影を うとシャント 流は完全に消失していた 最後に左 TS の閉塞部位に Sterling balloon5.0mm 40mm (Boston Scientific, Marlborough, Massachusetts) を いて PTA を った (Fig.3I) 左 TS の 分な拡張が得られ正常の静脈還流路が再建でき, 質静脈の拡張 静脈鬱滞は残存しているが 質静脈から SSS 横静脈洞へ向かう正常 向の静脈還流が回復したことが確認でき この時点で治療を終了した (Fig.3J&K) 術後経過術後の MRI で脳梗塞所 は認めなかった 酔からの覚醒後に左共同偏視を認め けいれん発作を懸念し投薬加療を ったが 翌 には共同偏視は消失し症状の再発は認めなかった 術後は左 TS 再閉塞の予防 的に抗 板薬 (clopidgrel 75mg/d) を投与した 術直後の MRI では 質静脈の拡張と 質の浮腫は残存していたが 画像上いずれも改善を認め 意識状態 左 痺もともに徐々に改善 意識清明となり 軽度の左 痺を残すも 歩 可能となった 術後 20 に mrs2 でリハビリテーション病院へ転院となった 考察今回の症例で 動脈側からのバルーン閉塞下の ONYX 注 plug and push 法による TAE coil 塊の中からの ONYX 注 による塞栓以外に我々が新たに った 法としては 1)SHOURYU7.0mm 7mm を 2 個並列に拡張させ

ることにより静脈洞交会部の温存を ったこと 2) 少量の残存した右 TS のシャント開 部には交会部の開 部よりダブルルーメンバルーンを挿 し 開 部をバルーンで閉塞した状態で静脈側から逆 性にシャントに向かって ONYX を注 しシャントを完全に閉塞したことである 質静脈逆流を伴う davf の治療は当初 sinus packing が中 であった その後 ONYX の開発によってバルーン付きカテーテルで流 動脈閉塞下の ONYX 注 による TAE を った報告や 4) 10) 静脈洞内でのバルーン拡張による flow control を って TAE を施 した報告 7),11) double lumen balloon 12),13) catheter を いた pressure cooker technique などの ONYX 注 法のように新たな治療法が報告されてきた この結果 様々なデバイス 液体塞栓物質を組み合わせた治療の選択が可能になってきており その結果 静脈洞温存下の davf の閉塞も試みられるようになってきている Sinus packing のみで治癒する症例も多くあり 14) 有効かつ davf の根治が期待できる治療の選択肢の つである しかし で sinus packing のみで 15),16) 治療を った後 数か で他部位への再発を認めた報告もみられる このような再発例がみられる原因として 静脈洞閉塞およびそれに伴う静脈圧 17) 亢進と 管新 が davf の原因であるとする報告や davf の治療後 静 脈洞狭窄による静脈圧亢進が原因と考えられる davf の異所性再発を認め 静脈洞の再建を うことで davf の増悪がみられなくなった報告 18) など 静 脈圧の亢進が davf の形成 悪化に関与していることを 唆する報告が散 される 我々はこれらの報告に基づき 可能な場合には閉塞静脈洞の再建も うことで より確実な davf の治癒 再発予防が達成できるのではないかと 考え 静脈洞の再建も併せて うことを計画した 今回は右横静脈洞 S 状静 脈洞の再建は困難であったが 左静脈洞の再建を うことで順 性の静脈灌

流を回復させ 静脈灌流の改善を促す 的に sinus plasty も施 した 19) 本症例では ONYX を いた TAE の際に静脈洞側への流出を防ぐために SHOURYU7.0mm 7mm を使 した これは 現在 国内では静脈洞閉塞のために開発されたバルーンカテーテルは存在しないためである SHOURYU7.0 mmx7mm は過拡張させると 12x30mm 程度まで拡張させることが可能で横 静脈洞 S 状静脈洞にかけての閉塞は可能であるが 10) このサイズで静脈洞 交会を閉塞させることはできない そのため2 個のバルーンを過拡張させることにより対応した 静脈側の balloon の拡張程度は ONYX 注 前に 管撮影を ながら調節し 出来る限り短時間の閉塞を った 静脈洞の中でバルーンを拡張しながら治療を った報告としては davf の罹患静脈洞をバルーンで閉塞し ダブルルーメンバルーンカテーテル ONYX を使 した TAE を うことで他の feeder への penetration がみられ シャントの完全閉塞が達成できたとする報告がある 本症例では罹患静脈洞ではなく流出路での 時閉塞を ったが 以前の報告と同様に他の feeder への penetration がみられ TAE の効果を上げるのに有効であったと考えている 本症例で いたバルーンを複数本 い 過拡張させる使 法は 静脈洞交会近傍に davf の drainer の開 部が存在し TAE を施 したいが通常のバルーンのサイズでは静脈洞や静脈洞交会の温存が困難で静脈側への塞栓物質の流出が懸念される場合に 有効な 法の つであると考えられる 結語バルーンつきマイクロカテーテル2 本で静脈洞交会を温存下にコイル ONYX を いた TAE TVE により davf を閉塞させた後 閉塞静脈洞に PTA を い正常静脈潅流路の再建を った1 例を報告した 今後 種々のバルーン の使 法を 夫することが 静脈洞の温存 再建を勘案した davf の治療法

の発展の 助になると考えられる 利益相反開 本論 に対して 開 すべき利益相反状態は存在しない 献 1. Mironov A. Selective transvenous embolization of dural fistulas without occlusion of the dural sinus. Am J Neuroradiol 1998;19:389 91. 2. Van Rooij WJ, Sluzewski M. Curative embolization with onyx of dural arteriovenous fistulas with cortical venous drainage. Am J Neuroradiol 2010;31:1516 20. 3. Guedin P, Gaillard S, Boulin A, et al. Therapeutic management of intracranial dural arteriovenous shunts with leptomeningeal venous drainage: report of 53 consecutive patients with emphasis on transarterial embolization with acrylic glue. J Neurosurg 2010;112:603 10. 4. Kim JW, Kim BM, Park KY, et al. Onyx Embolization for Isolated Type Dural Arteriovenous Fistula Using a Dual-Lumen Balloon Catheter. Neurosurgery 2016;78:627 36. 5. Kerolus MG, Chung J, Munich SA, et al. An Onyx tunnel: reconstructive transvenous balloon-assisted Onyx embolization for dural arteriovenous fistula of the transverse-sigmoid sinus. J Neurosurg. 2018 Oct;129(4):922-927.

6. Kim SH, Kim TG, Kong MH. Transarterial Balloon-assisted Onyx Embolization of Intracranial Arteriovenous Malformations Using a Dual-lumen Balloon Microcatheter: Two Case Reports. J Cerebrovasc Endovasc Neurosurg J Cerebrovasc Endovasc Neurosurg 2017;1919:223 30. 7. Shi Z-S, Loh Y, Duckwiler GR, et al. Balloon-assisted transarterial embolization of intracranial dural arteriovenous fistulas. J Neurosurg 2009;110:921 8. 8. Kim ST, Jeong HW, Seo J. Onyx Embolization of Dural Arteriovenous Fistula, using Scepter C Balloon Catheter: a Case Report. Neurointervention 2013;8:110. 9. Spiotta AM, Miranpuri AS, Vargas J, et al. Balloon augmented Onyx embolization utilizing a dual lumen balloon catheter: utility in the treatment of a variety of head and neck lesions. J Neurointerv Surg 2014;6:547 55. 10. Piechowiak E, Zibold F, Dobrocky T, et al. Endovascular treatment of dural arteriovenous fistulas of the transverse and sigmoid sinuses using transarterial balloon-assisted embolization combined with transvenous balloon protection of the venous sinus. Am J Neuroradiol 2017;38:1984 9. 11. Zhang Y, Li Q, Huang Q-H. Embolization of a superior sagittal sinus dural arteriovenous fistula under intrasinus balloon protection: A case report. Interv Neuroradiol 2015;21:94 100. 12. Chapot R, Stracke P, Velasco A, et al. The Pressure Cooker Technique

for the treatment of brain AVMs. J Neuroradiol 2014;41:87 91. 13. Dabus G, Linfante I, Martínez-Galdámez M. Endovascular treatment of dural arteriovenous fistulas using dual lumen balloon microcatheter: Technical aspects and results. Clin Neurol Neurosurg 2014;117:22 7. 14. Carlson AP, Alaraj A, Amin-Hanjani S, et al. Endovascular approach and technique for treatment of transverse-sigmoid dural arteriovenous fistula with cortical reflux: the importance of venous sinus sacrifice. J Neurointerv Surg 2013;5:566 72. 15. Kubo M, Kuwayama N, Hirashima Y, et al. Dural Arteriovenous Fistulae Developing at Different Locations after Resolution of Previous Fistulae: Report of Three Cases and Review of the Literature. AJNR Am J Neuroradiol 23:787 789, May 2002 16. Kurata A, Suzuki S, Iwamoto K, et al. New Development of a Dural Arteriovenous Fistula (AVF) of the Superior Sagittal Sinus after Transvenous Embolization of a Left Sigmoid Sinus Dural AVF. Case Report and Review of the Literature. Interv Neuroradiol 2006;12:363 8. 17. Terada T, Higashida RT, Halbach VV, et al. Development of acquired arteriovenous fistulas in rats due to venous hypertension. J Neurosurg. 1994 May;80(5):884-9. 18. Haraguchi K, Matsumoto Y, Kondo R, et al. Percutaneous transluminal sinus angioplasty for transverse sinus-sigmoid sinus stenosis associated with recurrent dural arteriovenous fi stula: case report. JNET 4:33-39, 2010

19. Strauss I, Frolov V, Buchbut D, et al. Critical appraisal of endovascular treatment of brain arteriovenous malformation using Onyx in a series of 92 consecutive patients. Acta Neurochir (Wien) 2013;155:611 7. 図表 Fig1 (A and B) Axial T2 images showed hyperintensity in the white matter of the rt. hemisphere, and dilated the rt. transverse sinus and the cortical vein. (C) MRA image showed dilated the torcula and the SSS, which showed the presence of arterio-venous shunts and cortical venous reflux. Fig2 (A, B) Rt. distal ECAG (A, frontal view; B, lateral view;) shows the davf on the rt. transverse sinus and the rt. sigmoid sinus fed by the rt. middle meningeal artery. (C, D) Rt. occipital angiogram (C, frontal view; D, lateral view;) shows AV shunts(arrows) to the rt. sigmoid sinus and to the rt. transverse sinus. Occlusion of the distal end of the lt. transverse sinus is also shown. (E, F) Rt. ICAG shows the feeder from the rt. tentorial artery. (G, H) Lt. ECAG shows the davf fed by the lt. middle meningeal artery and the lt. occipital artery. AV shunts close to the torcula and another AV shunt on the proximal side of the rt. transverse sinus are shown.

(I and J) Lt. VAG shows the davf fed by the lt. posterior meningeal artery and pial feeders from the lt. posterior cerebral artery(arrows). Fig3 (A) (frontal view) During TVE (coil embolization) for the rt. transversesigmoid sinus, injection from the microcatheter (located in the rt. sigmoid sinus) shows the residual venous flow (white arrows). The arrow head shows the tip of the microcatheter. (B) (frontal view) Rt. MMAG from the microcatheter without balloon protection. (C)Fluorogram shows double over-inflated balloon catheters placed at the torcula. (D) (frontal view) TAE using ONYX from the rt. middle meningeal artery under double balloon protection to prevent ONYX migration into the torcula. (E) (frontal view) TAE using ONYX from the lt. middle meningeal artery under double balloon protection to prevent from ONYX migration into the torcula. (F) (frontal view) Rt ECAG after TAE from the rt. and the lt. middle meningeal artery. Residual shunt (arrow) is observed. (G) (frontal view) Fluorogram during the inflation of the double lumen balloon-microcatheter (arrow) inserted into the residual AV shunt from the lt. transverse sinus. (H) (frontal view) ONYX cast injected from the Scepter C balloon catheter placed from the rt. transverse sinus to the AV shunt. (I) (frontal view) Fluorogram during balloon angioplasty of the lt. transverse

sinus. (J and K) (frontal view) Rt. CCAG shows complete occlusion of davf and restoration of antegrade venous flow from the SSS to the lt. transverse sinus.

Fig.1 (A) (B)

(C) Fig.2 (A)

(C) (B)

(D) (E)

(F) (G)

(H) (I)

(J) Fig.3 (A)

(B) (C)

(D) (E)

(F) (G)

(H)

(J) (I)

(K)