肉芽腫性乳腺炎の9例　第75巻06号1479頁

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ゆみかあんさい
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1 日臨外会誌 75( 6 ), ,2014 臨床経験岡山赤十字病院外科吉富誠二辻尚志安部優子賀島肇宮原一彰黒田雅利肉芽腫性乳腺炎 (granulomatous mastitis: GM) は腫瘤形成性の慢性炎症性疾患で, 乳癌と似た臨床像を呈するため良性疾患として認識する必要がある. われわれが経験したGM9 例 (10 病変 ) について検討した. 平均年齢は35.6 歳, 出産歴ありが 7 例, 両側例が 1 例あった. 主訴は乳房腫瘤乳房腫脹乳房痛であり, 腫瘤の大きさは平均 6.4cm, 多くの病変で皮膚発赤圧痛があり, 2 例で下腿の結節性紅斑を合併していた. 乳房超音波検査では膿瘍変化を伴う低エコー域として描出されることが多く, 穿刺吸引細胞診針生検では悪性所見はなかった. 治療は切開排膿,Seton 法によるドレナージ術, ステロイド治療, 抗生剤治療が行われ治療期間は平均 174 日であった.Seton 法を 5 病変に対し行い治療期間は平均 46 日で全病変が治癒に至り有用であると考えられた. 索引用語 : 肉芽腫性乳腺炎,Seton 法, 結節性紅斑緒言肉芽腫性乳腺炎 (granulomatous mastitis:gm) は比較的稀な腫瘤形成性の慢性炎症性疾患で, 進行とともに多発膿瘍を形成し広範に波及する. 発生機序は十分に解明されていないが, 近年,Corynebacterium kroppenstedtii(c.kroppenstedtii) 感染との関連が注目されている. 臨床所見や画像所見が乳癌と類似しているため鑑別が非常に重要である. 今回, われわれは当科で経験した肉芽腫性乳腺炎 9 例 (10 病変 ) の臨床検査所見治療法について検討した. また, 5 病変に対しSeton 法を用いたドレナージ術を行い, 有効であったので報告する. 対象および方法 2006 年 1 月から2013 年 12 月までに当院でGMと診断し治療を行った 9 例 (10 病変 ) を対象とし, 臨床検査所見治療法再燃の有無について検討した. 結果 GM9 例 (10 病変 ) の臨床検査所見を Table 1に示す. 年齢は20 歳から58 歳 ( 平均 35.6 歳 ), 経産婦は 7 例で最終出産から 5 年以内の症例は 3 例, また妊娠中の症 2014 年 1 月 6 日受付 2014 年 3 月 3 日採用所属施設住所岡山市北区青江例が1 例であった. 主訴は乳房腫瘤 5 病変, 乳房痛 5 病変, 乳房腫脹 4 病変 ( 重複あり ) であった. 両側に病変が出現した症例が 1 例あり, 全病変で腫瘤を触知し乳房腫瘤の大きさは平均 6.1cm( cm), 皮膚発赤を 8 病変, 圧痛を全病変, 乳頭分泌を 2 病変に認めた. また, 下腿に結節性紅斑を伴っていた症例が 2 例あった (Fig. 1). 乳腺エコーでは低エコー域が 7 病変, 不整形腫瘤が 3 病変, また, 膿瘍を疑う病変内部の流動性エコーを 8 病変, 腋窩リンパ節腫大を 1 病変に認めた. マンモグラフィは乳房痛と圧痛が強い, あるいは妊娠中のため撮影できなかった症例が多かった. 撮影できた 1 例では局所的非対称陰影, 構築の乱れを認めた. ドレナージ排液の細菌培養検査は 9 病変で陰性, 1 病変で Corynebacterium 属菌が検出され, PCR 検査で C.kroppenstedtii が陽性であった. 穿刺吸引細胞診は 4 病変で行われ, いずれも正常あるいは良性であった. 針生検は 3 病変で行われ, いずれも異型細胞は見られず炎症細胞浸潤を認め肉芽腫性変化を伴っていた. GM10 病変の治療法をまとめてTable 2に示す. 経過観察のみで治癒したのは 1 病変, ドレナージ術は切開排膿 6 病変,Seton 法 5 病変, ステロイド治療 6 病変, 抗菌薬治療 1 病変, 外科的切除を行った症例はなかった. 切開排膿のみでは軽快しなかった 2 例, また 19

2 1480 Table 1 日本臨床外科学会雑誌 GM ９例 10病変の臨床検査所見年齢マンモグラフィ平均 35.6歳 FAD １病変 20代構築の乱れ１病変 30代 50代７例乳腺エコー低エコー域７病変不整形腫瘤３病変流動性エコー８病変出産経産婦７例 ( 最終出産から５年以内３例腋窩リンパ節腫大１病変妊娠中主訴重複あり細菌培養陰性乳房腫瘤５病変乳房痛５病変乳房腫脹４病変身体所見腫瘤触知平均腫瘤径皮膚発赤圧痛乳頭分泌結節性紅斑 75 巻９病変 C. kroppenstedtii １病変 Fig. 1 両下腿結節性紅斑浸潤の強い大小様々な鮮紅色の紅斑が多発強い圧痛と自発痛を伴っていた穿刺吸引細胞診正常あるいは良性４病変 10病変 6.4cm ８病変 10病変２病変２例針生検炎症細胞浸潤３病変型は感染症に続発するものが多く慢性期型は何らかの基礎疾患があるものが多いとされている5 これまで本邦で肉芽腫性乳腺炎に結節性紅斑を合併した報告は９例である6 7 自験例の１例は C kroppenstedtii 感染が確認された GM に結節性紅斑を合併していた結節性紅斑は C kroppenstedtii 感染に誘発され初回ドレナージ術として３例に対して Seton 法を行ったものと考えられたた Fig. 2 全治療期間は平均174日日で Hovanessian Larsen らは 54例の GM を検討しマあった Seton 法の平均治療期間は46.0日で全例が治ンモグラフィでは FAD が44 と最も多く次いで16 癒に至ったステロイド治療では Prednisolone PSL に境界不明瞭な腫瘤を認めたとしているエコーで投与開始量は20mg が３例 10mg が３例平均治療は低エコー域が59 不整形腫瘤が18 あり腋窩リ期間は105.8日であった C kroppenstedtii 感染が確ンパ節腫大 28 や皮膚肥厚 52 も報告されて認された症例にはマクロライド系抗生剤を投与したいる8 本検討でもエコー所見は同様の結果であった１例が治癒と判断してから３カ月後に再燃したが切が膿瘍を疑う流動性エコーを伴った低エコー域不開排膿を行い治癒したその他の症例は再燃なく経過整形腫瘤を呈するものが多かったこれに加えて乳している房痛皮膚発赤圧痛などの炎症所見は肉芽腫性乳腺考察炎と乳癌の鑑別に非常に重要な所見であると考えられ GM は多核巨細胞を含む炎症性細胞の浸潤を特徴とたまた Carmalt らは①最終出産より５年以内の妊する良性の炎症性疾患で 1972年に Kessler と Wol- 娠可能な年齢の女性に多い ②病理組織学的には好中 lach らにより報告された臨床所見や画像所見が乳癌球やリンパ球の浸潤と異物型 Langhans 型巨細胞をに類似しているため鑑別診断が問題になる1 成因は伴う肉芽腫を認める ③膿瘍の併存を認める ④病変不明であるが近年 C kroppenstedtii 感染との関の主座は小葉である ⑤乾酪壊死巣抗酸菌や真菌の連が報告されている存在は否定されるとの診断基準を提唱している9 2 4 結節性紅斑は下腿伸側に好発する有痛性の紅斑であ治療としては自然軽快も期待できるが膿瘍形成がり発熱を伴い女性に好発する発生機序としてはあればドレナージ術症状が軽快しなければステロイ何らかのアレルゲンに対する免疫複合体によるⅢ型アド治療腫瘤が残存または再燃するようなら外科的切レルギーや遅延性過敏反応に基づく炎症と考えられ除を考慮するステロイドの至適投与量に関すている病因として感染症 Behçet 病炎症性腸るコンセンサスは得られておらず近年では20 疾患サルコイドーシス悪性腫瘍薬剤などがある 30mg/day の中等量投与５ 10mg/day の少量投与が原因不明のものが最も多い１２カ月で経過すが報告されている11 12 C kroppenstedtii 感染が同定る急性期型と数カ月持続する慢性期型があり急性期された症例ではテトラサイクリン系あるいはマクロラ 20

6 号 1481 Table 2 GM10 例の治療法病変数平均治療期間 ( 日 ) 治療効果治癒軽快不変増悪経過観察 1 14 1 0 0 0 切開排膿 6 32.2(6-64) 2 2 2 0 ステロイド (PSL) 治療 6 105.8(14-224) 4 2 0 0 Seton 法 5 46.

B Seton 法 : 炎症が皮膚あるいは皮下に及んでいる部位を切開し, 廔孔に血管用テープを通し両端を糸で結紮しリング状とする. Table 3 Seton 法を行った肉芽腫性乳腺炎の本邦報告例症例報告者報告年年齢腫瘤径 (cm) 他治療治療期間 ( カ月 ) 効果外科的切除 1 大森ら 2001 36 10 なし 0.

3 6 号 1481 Table 2 GM10 例の治療法病変数平均治療期間 ( 日 ) 治療効果治癒軽快不変増悪経過観察切開排膿 (6-64) ステロイド (PSL) 治療 (14-224) Seton 法 (28-98) 抗生剤治療外科的切除 0 PSL:Prednisolone. Fig. 2 A 局所所見 : 左乳房 AC 領域に径 10 8 cmの腫瘤を触知する. 乳腺内と皮下組織に広範な膿瘍があり複雑な廔孔を形成しており, 炎症は皮膚に及んでいる. B Seton 法 : 炎症が皮膚あるいは皮下に及んでいる部位を切開し, 廔孔に血管用テープを通し両端を糸で結紮しリング状とする. Table 3 Seton 法を行った肉芽腫性乳腺炎の本邦報告例症例報告者報告年年齢腫瘤径 (cm) 他治療治療期間 ( カ月 ) 効果外科的切除 1 大森らなし 0.5 軽快ありなし 5 治癒なし岡田ら不明切開排膿 5 治癒なし 4 後藤ら切開排膿 1 治癒なし切開排膿,PSL 2 治癒なし切開排膿,PSL 2 治癒なし 7 自験例 PSL 3 治癒なし切開排膿 1 治癒なし PSL, 抗生剤 1 治癒なしイド系抗生剤が有効であったと報告されている 4)~6). 再燃は30% 程度あるとの報告がある 12). 自験例では再燃が 1 病変 (10%) であり, 切開排膿を行い治癒した. Seton 法は痔瘻手術に頻用される方法で, 瘻管内に索状物を通し緩く結紮することで廔孔と索状物の隙間からドレナージが行われ良好な肉芽が形成される (Drainage Seton). 肉芽腫性乳腺炎においても有用性が報告されており, 本邦ではこれまでに自験例を含めて 9 例の報告がある 4)13)14) (Table 3). 切開排膿ではドレナージが不十分で追加で行った症例が 5 例, ステロイド治療を併用したものが 4 例, 治療期間は0.5カ月から 5 カ月 ( 平均 2.3カ月 ) であった. 大森らによる 21

4 1482 日本臨床外科学会雑誌 75 巻最初の報告例では治療効果は良好であったが, 外科的治療が第一であると考え切除が行われた. その他の症例では切除することなく治癒していた. われわれは, 切開排膿ではドレナージが不十分な症例, あるいは複雑な廔孔を形成する症例には初回から Seton 法によるドレナージ術を行っている. 局所麻酔下に炎症が皮膚あるいは皮下に及んでいる部位を切開し, 廔孔に血管用テープを通し両端を糸で結紮しリング状としている (Fig. 2). 複雑な廔孔の場合には別部位にもSeton 法によるドレナージ術を追加している. 術後の創処置は基本的には自己管理としており, シャワー浴は可能で週 1 回程度, 外来で診察している. 切開排膿と比較し, 創処置は簡便で処置時の疼痛は少ないと思われる. 乳房視触診とエコーで炎症所見がなく, 膿瘍が完全に消失し, 乳房腫瘤がほとんど確認できなくなった時点で血管用テープを抜去している. 近年,GM の原因として通常の培養では同定が困難なC. kroppenstedtii 感染との関連が注目されており, 今後は起炎菌が同定される頻度が高まり抗生剤治療が主体になると予測される. しかし, 膿瘍を形成したGMにおいてはドレナージ術を併用する必要があり, 特に切開排膿ではドレナージが不十分な症例, あるいは複雑な廔孔を形成する症例にはSeton 法は非常に有用なドレナージ術であると考えられた. 結語非授乳期の乳房腫瘤を認める症例において乳房痛皮膚発赤圧痛などの炎症所見や, エコーで乳腺炎や膿瘍を疑う所見を呈する場合には鑑別疾患にGMを挙げることが重要である.Seton 法はGMに対する非常に有用なドレナージ術であると考えられた. 本論文の一部は, 第 75 回日本臨床外科学会総会 ( 名古屋 ) にて発表した. 文献 1)Kessler E, Wolloch Y : Granulomatous mastitis : a lesion clinically stimulating carcinoma. Am J Clin Pathol 1972 ; 58 : )Paviour S, Musaad S, Roberts S, et al : Corynebacterium species isolated from patients with mastitis. Clin Infect Dis 2002 ; 35 : )Bercot B, Kannengiesser C, Oudin C, et al : First description of NOD2 variant associated with defective neutrophil responses in a woman with granulomatous mastitis related to corynebacteria. J Clin Microbiol 2009 ; 47 : ) 後藤正和, 森本忠興, 三浦連人他 : 肉芽腫性乳腺炎の 4 例. 日臨外会誌 2012;73: ) 清水和宏 : 結節性紅斑を呈する内科疾患. 診断と治療 2011;99: ) 黒田徹, 山田博文, 桂田純二郎他 : 結節性紅斑を合併した肉芽腫性乳腺炎の 1 例. 日臨外会誌 2013;74: ) 大友直樹, 酒井朗子, 牧野裕子他 : 異なる臨床経過を呈した肉芽腫性乳腺炎の 3 例. 日臨外会誌 2012;73: )Hovanessian Larsen LJ, Peyvandi B, Klipfel N, et al : Granulomatous lobular mastitis : imaging, diagnosis and treatment. AJR Am J Roentgenol 2009 ; 193 : )Carmalt HL, Ramsey-Stewart G : Granulomatous mastitis. Med J Aust 1981 ; 1 : )Erhan Y, Veral AE, Kara N : A clinicopathologic study of rare clinical entity mimicking breast carcinoma : idiopathic granulomatous mastitis. Breast 2000 ; 9 : ) 加藤久美子, 神尾麻紀子, 野木裕子他 : 肉芽腫性乳腺炎の 3 例. 乳癌の臨 2010;25: )DeHertogh DA, Rossof AH, Harris AA : Prednison management of granulomatous masutitis. N Engl J Med 1980 ; 303 : ) 大森浩志, 三瓶訓子, 小池誠他 : 乳癌との鑑別に難渋した肉芽腫性乳腺炎の 1 例. 乳癌の臨 2001;16: ) 岡田憲三, 井上仁, 杉下博基他 : 肉芽腫性乳腺炎に対するSeton 法の有用性. 乳癌の臨 2005; 20:

5 6 号 1483 NINE CASES OF GRANULOMATOUS MASTITIS THE UTILITY OF THE SETON METHOD Seiji YOSHITOMI, Hisashi TSUJI, Yuko ABE, Hajime KASHIMA, Kazuaki MIYAHARA and Masatoshi KURODA Department of Surgery, Japanese Red Cross Okayama Hospital Granulomatous mastitis (GM) is chronic inflammatory disease that forms a mass in the breast. It is necessary to recognize it as a benign disease when presented with a clinical examination for breast cancer. We examined nine cases (ten lesions) of GM, which we experienced. The average age was 35.6 years old, seven cases had experienced childbirth, and one case was bilateral. The chief complaint was a breast lump, swelling of the breast, mastalgia, and the size of the mass was an average of 6.4 cm. Many lesions revealed redness in the skin and tenderness ; two cases were complicated with erythema nodosum of the lower limbs. Ultrasonography of the breast showed many low-echoic lesions with an abscess. There were no malignant findings from the aspiration biopsy cytology or the needle biopsy. The treatments included drainage by a skin incision, the seton method, steroid therapy and antibiotic treatment, where the duration of treatment was an average of 174 days. Five lesions underwent the seton method for drainage, the duration of treatment was an average of 46 days and all lesions healed. It was thought that the seton method was useful. Key words:granulomatous mastitis,seton method,erythema nodosum 23

下肢脂肪織炎を伴った肉芽腫性乳腺炎の1例　第76巻11号2640頁

下肢脂肪織炎を伴った肉芽腫性乳腺炎の1例　第76巻11号2640頁日臨外会誌 76(1,2640 2644,2015 症例下肢脂肪織炎を伴った肉芽腫性乳腺炎の 1 例日本鋼管福山病院乳腺外科, 川崎医科大学乳腺甲状腺外科 2), 同病理学 2 3) 藤井清香椎木滋雄園尾博司 2) 森谷卓也 3) 症例は35 歳, 女性. 2 週間前より右乳房腫瘤と疼痛を自覚し, 前医を受診した. 膿瘍形成を認め切開排膿を受けた. 同時期に左足関節部の発赤, 腫脹および疼痛が出現している.

肉芽腫性乳腺炎の9例 第75巻06号1479頁

肉芽腫性乳腺炎の9例　第75巻06号1479頁