過敏性肺臓炎との鑑別を要したサルコイドーシスの一例

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1 過敏性肺臓炎との鑑別を要したサルコイドーシスの一例 1) 1) 1) 1) 1) 1) 1) 1) 2) 3) 要旨 X 6 X キーワード : A Case of Sarcoidosis That Had Problems for Differential Diagnosis from Hypersensitivity Pneumonitis Shoko Matsui 1), Naohiro Yamashita 1), Hisae Hounoki 1), Kotaro Miyabayashi 1), Tatsuhiko Kashii 1), Hirofumi Taki 1), Muneharu Maruyama 1), Masashi Kobayashi 1), Kazuhiro Matsui 2) and Tamiko Takemura 3) ABSTRACT A 76-year old man, who had been diagnosed as sarcoidosis for eye symptoms, was admitted to a local hospital with dyspnea and hypoxemia. His chest X-ray and CT revealed diffuse ground glass opacity. He was transferred to our hospital for further examination. His symptoms and chest X-ray findings improved rapidly without any treatment. Histological examination of transbronchial lung biopsy and his clinical features suggested hypersensitivity pneumonitis rather than sarcoidosis. After 6 months, he had a fever with nodular shadows in the right lower lung field on the chest X-ray. Thoracoscopic lung biopsy was done, and a diagnosis of lung sarcoidosis was confirmed. This was an extremely rare case of sarcoidosis, which was clinically difficult to distinguish from hypersensitivity pneumonitis. keywords ; Sarcoidosis, Hypersensitivity pneumonitis 1) 富山医科薬科大学医学部第一内科 2) 同第一病理 3) 日本赤十字社医療センター病理部著者連絡先 : 富山市杉谷 2630 富山医科薬科大学第一内科松井祥子 TEL: FAX: ) First Department of Internal Medicine 2) First Department of Pathology, Toyama Medical and Pharmaceutical University, Faculty of Medicine 3) Department of Pathology, Japanese Red Cross Medical Center 57

2 日サ会誌 2002,22(1) はじめに X Bilateral Hilar Lymphadenopathy : BHL I II 75 1 III X 2 III 症例呈示 患者 76 主訴 既往歴 20 家族歴 喫煙歴 住居 30 ペット 薬剤過敏歴 現病歴 X PaO Torr PaCO Torr 入院時現症 158cm 60kg /70mmHg 60/ 28/ O 2 3L/ fine crackle 入院時検査所見 Table mm CRP 1.1mg/dl ACE 14.2 g/ml O 2 3L/ ph PaO Torr PaCO Torr A-aDO 2 X BHL Figure 1 CT Figure 2 Figure 2 2 Figure 3 CD4/CD8 S3 S5 TBLB Figure 4A Figure 4B Table 1. Laboratory data on admission 58

3 (A) Figure 1. Chest X-ray film taken on December 18, 2000, showing ground-glass pattern in both lung fields. (B) Figure 2. Chest CT scan taken on December 15, 2000, showing ground-glass opacities in bilateral lung fields. Gallium-67 scintigram showing marked accumulations in the diffuse lung fields. Figure 4. Photomicrograph of TBLB specimen. (A) Irregularly thickened alveolar septae with inflammatory cell infiltration. Note nodular lesions composed of epithelioid cell granulomas (original magnification x 100: H.E.). (B) A high-powered view depicts ill-defined, nonnecrotizing granulomas around capillaries of the alveolar septa (original magnification x 300: H.E. stain). Figure 3. Photomicrograph of a conjunctiva biopsy specimen, showing an ill-bordered, soft epithelioid cell granuloma surrounding marked infiltration of lymphocytes (original magnification x100: H.E.). 入院後経過 Figure ph PaO Torr PaCO Torr X CT TBLB PaO Torr Trichosporon asahii Trichosporon mukoides 59

4 日サ会誌 2002,22(1) KL-6 X CT 1 2 X 2 TBLB 3 4 KL U/ml Figure 6 X CT CT 8 6 VATS S8 Figure 7A, B Figure 7C VATS 1 1 TBLB VATS mg X CT Figure 5. Clinical course 1 60

5 Figure 6. Clinical course 2 (A) (C) (B) Figure 7. Thoracoscopic lung biopsy specimen. (A) Granulomatous lesions similar to those which shown in Figure 3B. Unaffected alveolar areas are seen between granulomatous lesions (original magnification x 40: H.E.). (B) Granulomatous lesions are formed not only throughout the lung parenchyma but also somewhere in the pleura (arrowhead) (original magnification x 100: EvG). (C) A high-powered view depicts soft epithelioid cell granulomas around capillaries of alveolar walls. Note absence of central necrosis and concentric fibrosis (original magnification x 200: H.E.). 61

6 日サ会誌 2002,22(1) 考察 % 13.8% 12.5% BHL X 9 1) III 10 Löfgren 2) 10 Table 2 Table 3 11) 12) 13) VATS TBLB KL-6 6 VATS VATS 6 TBLB VATS Table 2. Review of cases with acute-onset pulmonary sarcoidosis ( ):No. of cases Definition of abbreviations: shw= shadow(s) GGO= ground-glass opacity Tx=treatment PSL= prednisolone MTX= methotrexate S.R= spontaneous resolution M= momth(s) W=week(s) 62

7 Table 3. A comparison of the histological features of pulmonary sarcoidosis and hypersensitivity pneumonitis 結論 謝辞 Trichosporon 引用文献 1) 立花暉夫 : サルコイドーシスの全国臨床統計. 日本臨牀 1994; 52: ) Löfgren S: Primary pulmonary sarcoidosis: clinical course and prognosis. Acta Med Scand 1953;145: ) 柳川崇, 岡田淳子, 持田昌彦, 他 : 発熱とびまん性間質影 を呈して急性増悪したサルコイドーシスの1 例. 日呼吸会誌 2001; 39: ) 藤澤朋幸, 八木 健, 菅沼秀基, 他 : 急性の肺病変を認め自 然軽快したサルコイドーシスの3 例. 日呼吸会誌 2001; 39 ( 増 ): ) 仁保誠治, 津谷隆史, 大宇根晃雅 : 急性発症型肺サルコイドー シスの1 例. 日胸 1996; 55: ) 小林英夫, 高橋将, 向井万起男他 : 肺野陰影が急速に出現 および改善したサルコイドーシスの1 例. 日胸 1992; 51: ) 織田裕繁, 松竹豊司, 崎戸修, 他 : 臨床的経過より過敏性 肺臓炎との鑑別が困難であった肺野型サルコイドーシスの 1 例. 日胸疾会誌 1991; 29: ) 陶山時彦, 佐藤浩昭, 井上亨, 他 : 高熱と急性呼吸不全で 発症したサルコイドーシスの1 例. 結核 1990; 65: ) 石黒美矢子, 崎戸修, 織田裕繁, 他 : サルコイドーシスに 関する臨床的研究 - 第 4 報 -びまん性のCotton-like shadowを 呈し, 短期間で自然軽快した肺サルコイドーシスの1 例. 長 崎医学会誌 1990; 65: ) 中野義隆, 栗原直嗣, 宮本修, 他 : 高熱, 好酸球増多症を 伴い, 広汎なスリガラス様陰影を呈して発症したサルコイ ドーシスの1 例. 日胸疾会誌 1989; 27: ) 北市正則 : サルコイドーシス, 慢性ベリリウム肺および過敏 性肺臓炎の肺病変の病理組織学的比較検討. 日胸疾会誌 1984; 22: ) Corrin B: Extrinsic allergic alveolitis. In: Corrin B ed, Pathology of the lungs. Churchill Livingstone, London, 2000; ) 横井豊治 : 肺の肉芽腫性疾患. 病理と臨床 2000; 18:

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