J UOEH( 産業医科大学雑誌 )34( 2 ): (2012) 201 [ 症例報告 ] 画像上拡大傾向を示した膵漿液性嚢胞腺腫の 1 例 中本充洋, 皆川紀剛, 山口幸二 産業医科大学医学部第 1 外科学教室 要旨 : 膵漿液性嚢胞腺腫 (serous cystadenoma:

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1 J UOEH( 産業医科大学雑誌 )34( 2 ): (2012) 201 [ 症例報告 ] 画像上拡大傾向を示した膵漿液性嚢胞腺腫の 1 例 中本充洋, 皆川紀剛, 山口幸二 産業医科大学医学部第 1 外科学教室 要旨 : 膵漿液性嚢胞腺腫 (serous cystadenoma: SC) は, 悪性はまれであり経過観察されることが多い 今回我々は, 嚢胞が増大傾向を示し,intraductal papillary-mucinous neoplasm(ipmn) との鑑別が困難であったため切除し,SC であった 1 例を経験したため報告する 症例は58 歳, 女性 Meigs 症候群を伴う右卵巣莢膜細胞腫に対して摘出術を施行された際,CT で膵頭部の多房性嚢胞性腫瘤を指摘され経過観察されていた 14ヶ月後のCTで嚢胞が2.4 cmから3.5 cmへ増大傾向を示し, 嚢胞内に壁在結節を疑う所見を認め,IPMN の可能性が否定できなかったため, 幽門輪温存膵頭十二指腸切除術を施行した 術後の病理診断ではSCの診断であった 発見の時点ではMeigs 症候群による多量の腹水のため嚢胞が圧迫され, 実際の嚢胞の大きさよりも小さく見えていた可能性が考えられた キーワード : 膵漿液性嚢胞腺腫,IPMN,Meigs 症候群 (2012 年 2 月 14 日受付,2012 年 4 月 23 日受理 ) はじめに近年の画像診断機器の発達により, 膵漿液性嚢胞腺腫 (serous cystadenoma: SC) はしばしば発見されるが, 悪性はまれであることから経過観察されることが多い 今回, 我々は画像上, 多房性嚢胞が増大傾向を示し, 嚢胞内に壁在結節を疑う所見を認め, 膵管内乳頭粘液性腫瘍 (intraductal papillary-mucinous neoplasm: IPMN) との鑑別が困難であったため切除し,SCであった 1 例を報告する 症例 :58 歳女性主訴 : なし既往歴 :22 歳 : 虫垂炎 ( 手術 ),40 歳 : 喘息, 57 歳 : 卵巣莢膜細胞腫,Meigs 症候群, 胆石症 ( 手術 ) 現病歴 : 当院産婦人科で右卵巣腫瘍 ( 右卵巣莢膜細胞腫 ) に対して単純子宮全摘術 + 両側付属器摘出術 (+ 胆嚢摘出術 ) を施行された その際にCTで膵頭部の嚢胞性腫瘤 (2.4 cm) を指摘され経過観察されていた 今回 14ヶ月後, 経過観察目的のCTで嚢胞性腫瘤が2.4 cm から3.5 cmへ増大傾向を示したため, 精査加療目的で当科を紹介受診した 入院時現症 : 身長 149cm, 体重 94kg,MI 40.1 kg/m 2, 腹部に圧痛なし, 腫瘤触知なし, 手術瘢痕あり, 上腹部正中切開 ( 胆嚢摘出術 ), 下腹部正中切開 ( 卵巣腫瘍術後 ), 血液生化学所見 :T-Cho(315 mg/dl),tg(395 mg/dl) の上昇あり, 腫瘍マーカー (CE,C19-9) 上昇なし, 腹部造影 CT 所見 : 右卵巣莢膜細胞腫術前の CTにて偶然膵頭部に径 2.4 cmの嚢胞性病変を

2 中 202 本 充 洋 他 認めた Meigs症候群による腹水の貯留も認 胞の圧排により変位している 嚢胞内への造 めている Fig cmの右卵巣莢 影剤の流入は認めず Fig. 3C 膵頭部膵管よ 膜細胞腫 Fig. 1 14ヶ月後のCT画像 嚢 り擦過細胞診を施行し ClassⅢの診断であっ 胞径は2.4 cmより3.5 cmへ拡大していた Fig. た 以上より 増大傾向を認める膵嚢胞性腫瘍 1C MRI所見 T2強調画像で膵頭部に4.0 cm 程度の多房性嚢胞性腫瘤を認める Fig. 2 であり EUSで壁在結節の存在を疑う所見も認 Magnetic resonance cholangiopancreatography: め 分枝型のIPMNを否定できなかったため MRCP では明らかな主膵管の拡張は認め 幽門輪温存膵頭十二指腸切除術を施行した ない Fig. 2 超音波内視鏡検査所見 endo- 手術所見 膵頭部から膵頸部にかけて 4 cm台 scopic ultrasound: EUS 膵頭部に cm の嚢胞性病変を認めた Fig. 4 病理組織 台の小嚢胞集簇 cyst by cyst を認める Fig. 学的検査所見 大型から中型の嚢胞を認め 3 内部には嚢胞隔壁周囲に壁在結節を疑 その上皮は一層性の立方 円柱上皮に覆われ うと充実成分を認める Fig. 3 内視鏡的逆 ていた 内部に粘液は認めず 乳頭状に増殖 行性胆管膵管造影 endoscopic retrograde cho- するような腫瘍性病変も認めなかった 明ら 膵管の拡張 langiopancreatography: ERCP かな壁在結節も認めず Fig. 4 嚢胞の被膜 狭窄や途絶の像は認めず 膵頭部の膵管は嚢 上皮細胞は 小型立方状で明るい胞体を示し C Fig. 1. Measurements of the cyst.. Diameter of the pancreatic cyst is 2.4 cm,. Right Thecoma (with Meigs syndrome) cm, C. The cyst expanded from 2.4 to 3.5 cm in 14 months. Fig. 2. Findings of magnetic resonance cholangiopancreatography.. The cyst showed high signal intensity,. Main pancreatic duct was not dilated.

3 画像上拡大傾向を示した膵漿液性嚢胞腺腫の 1 例 類円形の核を入れる たことが分かる Fig. 4D MI-1 indexは 1 % 胞体にはperiodic acid-schiff PS 陽性顆粒 を示し Fig. 4C また それらはジアスターゼ で消化され グリコーゲンを豊富に有してい 203 未満であった Fig. 4E 以上より SCと診断した 術後 1 年の時 点で再発は認めていない C Fig. 3. Findings of ultrasonography.. Endoscopic ultrasound (EUS) show the cyst cm,. EUS showed mural nodules within the cyst, C. Main pancreatic duct (MPD) doesnʼt reveal stenosis or dilatation. Cyst press MPD. Cyst isnʼt communicated with MPD. C D E Fig. 4. Surgical and laboratory findings.. Section shows the cyst, 4 cm in diameter in pancreatic head,. The cyst was lined with a single layer of simple cuboidal epithelium, C. D. Periodic acid-schiff staining, with and without diastase digestion, showed abundant glycogen within cytoplasm of epithelial cells, yielding a definitive diagnosis of SC, E. MI-1 index is less than 1%.

4 204 中本充洋, 他 考察 SCは1978 年,Compagno らによってmicro- cystic adenoma of the pancreasという疾患概念として初めて報告された [1] 膵腫瘍全体の 1 ~ 2 % と比較的稀な膵嚢胞性腫瘍で,glycogenに富む淡明な細胞で構成される小型の嚢胞が蜂巣状に集簇する SCは国際的に統一された分類はなく, 膵癌取扱い規約第 6 版では病理学的に漿液性嚢胞腺腫と漿液性嚢胞腺癌の 2 つに分類されている [2] また,World Health Organization(WHO) 分類では serous microcystic adenoma,serous oligocystic adenomaとserous cystadenocarcinoma に [3],rmed Forces Institute of Pathology (FIP) の分類では microcystic serous cystadenoma,macrocystic serous cystadenoma,solid serous adenoma, von Hippel-Lindau-associated serous cystic neoplasm,serous cystadenocarcinoma に分類されており [4],serous cystic neoplasm(scn) の範疇にはいるが, 各々微妙に異なっている 一二三らはSCNを数 mm 単位の小嚢胞腔から構成される蜂巣状のtype Ⅰ(microcystic type) と,cm 単位の大嚢胞部分が混在して存在する type Ⅱ (macrocystic type) の2 型に分類し, さらに各々を亜分類している [5] 本症例はこの分類ではtype Ⅱa(macrocystic dominant type) にあたる また, 渡邊らはSCNを1. microcystic type,2. macrocystic type,3. mixed type,4. solid typeに分類しており [6], 本症例はこの分類でいくとmixed type にあてはまる SCNはその形態の多様性もあり,IPMN, mucinous cyst neoplasm(mcn), 神経内分泌腫瘍のようなmalignant potentialを持つ腫瘍との鑑別診断が困難であり, 腹部超音波,EUS, CT,MRI の所見を総合して診断しなければならない SCNはそのほとんどが良性であるが, 約 1 % が悪性とされている [ 6-8] 通常,SCN の診断が付けば, 経過観察とされるが,1. 有症状,2. 高度脈管侵襲,3. 鑑別診断困難,4. 浸潤性 多結節性発育, 急速な増大傾向,5. 腫瘍径 4 cm 以上に該当する症例は, malignant potentialを有するscnとして, 腫瘍局在, 年齢や全身状態を考慮しつつ, 外科的切除を考慮することが望ましいとされている [6] Tseng JFらの報告によるとSCの median growth rate は0.60 cm/yearであり,4 cm 以下の腫瘍では0.12 cm/yearであるのに対して,4 cm 以上の腫瘍では1.98 cm/yearであった [ 7] 本症例では当初 2.5 cmであった腫瘍が14ヶ月で 3.5 cmへと増大しており0.94 cm/yearのgrowth rate と,4 cm 以下の腫瘍としては通常より急速な増大傾向を示したため, 外科切除の適応と考えた 増大傾向の原因を考えると, 当初, 膵嚢胞性腫瘤が画像で捉えられた際は, 卵巣腫瘍 ( 卵巣莢膜細胞腫 ) とともに多量の腹水を認めていた 一般に, 卵巣腫瘍, 子宮筋腫などの婦人科領域の腫瘍で,1. 腹水を伴う,2. 胸水を伴う, 3. 腫瘍摘出により腹水と胸水が消失し再貯留をしない, という項目を満たすものをMeigs 症候群と呼び [9], 本症例も卵巣莢膜細胞腫によるMeigs 症候群を来していたが, 卵巣腫瘍摘出後, 腹水が消失したため, 腹圧が減少し, 漿液性嚢胞腺腫が増大した可能性が考えられる 腫瘍は核分裂像をほとんど認めず,MI- 1 indexも低値であることもこの考えを示唆する要因である 結 今回, 我々は画像上, 多房性嚢胞に増大傾向があり, 嚢胞内に壁在結節を疑う所見を認め, IPMNとの鑑別が困難であった膵漿液性嚢胞腺腫の 1 例を報告した 語

5 画像上拡大傾向を示した膵漿液性嚢胞腺腫の 1 例 205 引用文献 1. Compagno J & Oertel JE (1978): Microcystic adenomas of the pancreas (glycogen-rich cystadenomas): a clinicopathologic study of 34 cases. m J Clin Pathol 69: 日本膵臓学会編 (2009): 膵癌取扱い規約 第 6 版 金原出版, 東京 pp Hamilton SR & altonen L (2000): WHO classification of tumors. In: Pathology and genetics of tumors of the digestive system, LRC Press, Lyon p Hruban RH,Pitman M & Klimstra DS (2007): Serous cystic neoplasms FIP tlas of tumor pathology: Tumors of the pancreas 4th series, m Reg of pathol 6, Washington DC pp 一二三倫郎, 山根隆明, 川口哲, 他 (2001): 膵漿液性嚢胞腺腫の肉眼形態の多様性に関する検討 胆と膵 22: 渡邊利広, 木村理 (2010): 診断 ( 分類 ) と治療 : 外科手術の適応は 肝胆膵 61: Tseng JF, Warshaw L, Sahani DV, Lauwers GY, Rattner DW & Carlos Fernandez-del Castillo C (2005): Serous cystadenoma of the pancreas: tumor growth rates and recommendations for treatment. nn Surg 242: Galanis C, Zamani, Cameron JL, Campbell K, Lillemoe KD, Caparrelli D, Chang D, Hruban RH & Yeo CJ (2007): Resected serous cystic neoplasms of the pancreas: a review of 158 patients with recommendations for treatment. J Gastrointest Surg 11: Meigs JV (1954): Pelvic tumors other than fibromas of the ovary with ascites and hydrothorax. Obstet Gynecol 3:

6 206 中本充洋, 他 Serous Cystadenoma of the Pancreas Showing Enlargement on Images: Case Report Mitsuhiro Nakamoto, Noritaka Minagawa and Koji Yamaguchi Department of Surgery, School of Medicine, University of Occupational and Environmental Health, Japan. Yahatanishi-ku Kitakyushu , Japan bstract : Serious Cystadenoma (SC) of the Pancreas is seldom malignant and is usually monitored over time. Here we report a case of SC an enlarged cyst that had to be excised because it was difficult to diagnose by intraductal papillary-mucinous neoplasm (IPMN). The patient was a 58-year-old woman with thecoma of the right ovary accompanied by Meigs syndrome, who had undergone abdominal total hysterectomy and bilateral oophorectomy. bdominal computed tomography scan (CT) showed a multilocular cyst 2.4 cm in diameter in the head of the pancreas. Fourteen months later, a periodic CT showed that the multilocular cyst had enlarged from 2.4 to 3.5 cm in diameter. ranch duct intraductal papillary-mucinous neoplasm (IPMN) with a tendency to enlargement and with mural nodule was suspected. Pylorus-preserving pancreatoduodenectomy (PPPD) was performed, and pathological findings revealed that the cyst was lined with a single layer of simple cuboidal epithelium. Periodic acid-shiff staining, with and without diastase digestion, showed abundant glycogen within epithelial cells, yielding a definitive diagnosis of SC. The ascites were probably due to the Meigs syndrome pressing the cyst, and the size of the cyst appeared smaller than the real size. Key words: Serous cystadenoma, IPMN, Meigs syndrome. J UOEH 34(2): (2012)

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