著明な膝関節水腫を呈した両膝樹枝状脂肪腫の1例

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こうじたておか
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山形大学整形外科成田淳浅野多聞鈴木朱美髙木理彰 Key words: lipom roresens( 樹枝状脂肪腫 ) synovetomy( 滑膜切除術 ) knee joint( 膝関節 ) はじめに樹枝状脂肪腫は膝関節に好発し

150 ml 左 250 ml 黄色で軽度混濁のある関節液が採取された一般細菌培養好酸菌培養検査は陰性であり結晶成分も認められなかった血液生化学免疫検査では尿酸値が 8.3 mg/dl CRP が 0.

抗環状シトルリン化ペプチド (CCP) 抗体リウマトイド因子は陰性であった単純 X 線では両膝ともわずかに内側関節裂隙の狭小化を認めた ( 図 2) MRI では両膝関節ともに膝蓋上嚢部に関節液が大量に貯留 3 年前に前医を受診した腫脹の原因として関節リウマチ

1 山形大学整形外科成田淳浅野多聞鈴木朱美髙木理彰 Key words: lipom roresens( 樹枝状脂肪腫 ) synovetomy( 滑膜切除術 ) knee joint( 膝関節 ) はじめに樹枝状脂肪腫は膝関節に好発し関節水腫を主徴とする原因不明の疾患である 5, 10, 13) 両膝関節に発症し術前に MRI で診断可能であった 1 例を経験したので文献的考察を加えて報告する認めた ( 図 1) 可動域は両側とも伸展 0 度屈曲 140 度で制限を認めなかった関節穿刺で右 150 ml 左 250 ml 黄色で軽度混濁のある関節液が採取された一般細菌培養好酸菌培養検査は陰性であり結晶成分も認められなかった血液生化学免疫検査では尿酸値が 8.3 mg/dl CRP が 0.4 mg/dl マトリックス症例呈示症例 :38 歳男性主訴 : 両膝関節の腫脹重苦感既往歴家族歴 : 特記事項なし職業 : 郵便局員現病歴 :7 年前から両膝の腫脹を自覚していたメタプロテアーゼ (MMP)-3 が 235 ng/ml と高値を示したが抗環状シトルリン化ペプチド (CCP) 抗体リウマトイド因子は陰性であった単純 X 線では両膝ともわずかに内側関節裂隙の狭小化を認めた ( 図 2) MRI では両膝関節ともに膝蓋上嚢部に関節液が大量に貯留 3 年前に前医を受診した腫脹の原因として関節リウマチ (RA) が疑われ精査を受けたが確定されず経過観察となっていたその後症状に改善なく再度前医を受診し MRI で著明な滑膜炎が認められたため当科紹介となった初診時現症 : 両膝に著明な腫脹と膝蓋跳動を図 1 初診時両膝の写真両膝関節に著明な腫脹膝蓋跳動を認めた右左図 2 両膝関節単純 X 線写真正面像左右とも内側関節列隙に軽度の狭小化を認めた

この部分は脂肪抑制で抑制され造影 MRI では周囲の滑膜に造影効果を認めた ( 図

MRI 上脂肪に滑膜組織の絨毛状増殖を認めた ( 図 5) 内外側膝蓋下ポータル

矢状断 ( 左膝 ) :T1 強調像 :T2 強調像水平断と同様に T1 強調像

矢印 ) 周囲の滑膜には造影効果を認めた (: 矢頭 ) d 図 5 関節鏡所見 (

2 しておりその内部に T1 強調像 T2 強調像とも皮下脂肪と同等の信号強度を示す部分が絨毛状に存在していたこの部分は脂肪抑制で抑制され造影 MRI では周囲の滑膜に造影効果を認めた ( 図 3 4) 術前診断として著明な関節水腫があること疼痛が軽度であることさらに MRI 上脂肪に滑膜組織の絨毛状増殖を認めた ( 図 5) 内外側膝蓋下ポータルおよび外側膝蓋上ポータルからシェーバーを用いて滑膜切除を行った得られた組織の病理所見は滑膜の表層細胞の下層にリンパ球や形質細胞の浸潤を認めさらにその下層には成熟した脂肪組織を認めた ( 図 6) 細胞異型や結晶成分は認めなかった組織と同信号である絨毛状組織の増殖を示していることから両膝の樹枝状脂肪腫を考え生検を兼ねて関節鏡視下に滑膜切除術を予定した関節鏡で確認したところ両膝の膝蓋上嚢部膝蓋大腿関節部大腿脛骨関節部顆間部図 4 術前 MRI 矢状断 ( 左膝 ) :T1 強調像 :T2 強調像水平断と同様に T1 強調像 T2 強調像とも皮下脂肪と同等の信号強度を示す部分が絨毛状に存在していた ( 矢印 ) 図 3 術前 MRI 水平断 :T1 強調像 :T2 強調像 : 脂肪抑制造影像 T1 強調像 T2 強調像とも皮下脂肪と同等の信号強度を示す部分が絨毛状に存在していた ( : 矢印 ) この部分は脂肪抑制にて抑制された (: 矢印 ) 周囲の滑膜には造影効果を認めた (: 矢頭 ) d 図 5 関節鏡所見 ( 左膝 ) : 膝蓋上嚢部 : 膝蓋大腿関節部 : 内側半月板周囲 d: 顆間部滑膜組織の絨毛状増殖 ( 矢印 ) を認めた P: 膝蓋骨 MM: 内側半月板 ACL: 前十字靱帯

術後 1 年の時点で両膝に若干の腫脹と膝蓋跳動を認めた ( 図 7) が重苦感は消失していた MRI では関節水腫ならびに造影効果のある滑膜の肥厚は残存しているが絨毛状組織の再発は認めていない ( 図 8) 疾患との関与は明確ではない MMP-3 に関しては高値を示すという報告があり Frser らは摘出した樹枝状脂肪腫から線維芽細胞を単離し RA や変形性関節症 (OA) に比し

症状は持続する関節水腫であり疼痛は軽度であることが多い 10, 12) 部位は膝関節が 90% と最多で両側例も 15-20% に見られる 10, 12) 2) 8) 9) また肩肘股足関 6) 13) 節や多関節発生の報告もある血液生化学検査は異常を認めないと言われている 7, 12) リウマトイド因子や抗 CCP 抗体も通常は陰性であるが 13) 陽性であれば RA

10, 16) また大井らは著明な関節水腫があるものの疼痛が軽度などの理由で MRI が施行されず診断に至らない症例の存在の可能性を指摘している 10) 持続する関節水腫に対しては本疾患も鑑別に加え MRI による早期診断が望ましい鑑別疾患として本疾患と同様に MRI にて関節水腫や滑膜増生を呈するという観点から RA 色素性絨毛結節性滑膜炎滑膜骨軟骨腫症が挙げられる 7, 10,

3 術後 1 年の時点で両膝に若干の腫脹と膝蓋跳動を認めた ( 図 7) が重苦感は消失していた MRI では関節水腫ならびに造影効果のある滑膜の肥厚は残存しているが絨毛状組織の再発は認めていない ( 図 8) 疾患との関与は明確ではない MMP-3 に関しては高値を示すという報告があり Frser らは摘出した樹枝状脂肪腫から線維芽細胞を単離し RA や変形性関節症 (OA) に比し MMP-3 の産生が亢進していることを示している 4) 考察樹枝状脂肪腫の原因は明らかとはなってい診断には MRI が有用で脂肪組織と同信号の絨毛状組織の増殖は診断的価値が高いとされている 3) しかしながら本疾患が比較的まれないが RA や乾癬性関節炎など炎症性疾患との関係が報告されており滑膜組織の反応性変化であるという考えが広く受け入れられている 2, 4, 5, 11) 症状は持続する関節水腫であり疼痛は軽度であることが多い 10, 12) 部位は膝関節が 90% と最多で両側例も 15-20% に見られる 10, 12) 2) 8) 9) また肩肘股足関 6) 13) 節や多関節発生の報告もある血液生化学検査は異常を認めないと言われている 7, 12) リウマトイド因子や抗 CCP 抗体も通常は陰性であるが 13) 陽性であれば RA の合併を考える必要がある 17) CRP も陰性であることが多く RA 17) 4) や乾癬性関節炎を合併した場合では陽性となるしかしこれらが合併しない場合でも陽性となる場合もあり 11) 診断的価値は低い尿酸値に関しての明確な報告はなく Soler らの報告によると 13 例中 2 例にであること医師側の認知度が低いなどの理由で術前に確定診断を得ることができなかった症例も散見される 10, 16) また大井らは著明な関節水腫があるものの疼痛が軽度などの理由で MRI が施行されず診断に至らない症例の存在の可能性を指摘している 10) 持続する関節水腫に対しては本疾患も鑑別に加え MRI による早期診断が望ましい鑑別疾患として本疾患と同様に MRI にて関節水腫や滑膜増生を呈するという観点から RA 色素性絨毛結節性滑膜炎滑膜骨軟骨腫症が挙げられる 7, 10, 16) 本疾患では滑膜が絨毛状に増殖すること T1 T2 強調像において脂肪組織を反映した高信号を呈することからこれらの疾患とは鑑別が可能と思われる 10, 16) 治療は鏡視下滑膜切除術の有用性が報告されており 14) 治療成績は良好で再発はまれとさ痛風の合併を認めていたが 15) 現時点では本図 6 病理組織 (HE 染色 ) : 弱拡像 : 強拡像滑膜の表層細胞の下層に炎症細胞の浸潤を認めさらにその下層には成熟した脂肪組織を認めた図 7 術後 1 年の両膝の写真両膝関節の腫脹の軽減を認めた

れている 10, 12) 本疾患と OA の関連を指摘する報告は多く二次性 OA の発症を予防するという理由で早期の切除が勧められている 1, 10, 12) すでに OA を合併した場合は人工膝関節置換術が考慮される 1,10) 二次性 OA に至る原因として阿漕らは樹枝状脂肪腫と OA の滑膜組織中の痛覚神経について検討し樹枝状脂肪腫では OA よりも痛覚が低下していることを示した

切除後長期を経過した症例の報告はない再発の有無や OA の発症につき今後も慎重に経過観察を継続する予定である本症例においては著明な関節水腫を来たしており CRP が軽度上昇していたが特徴的な皮疹はなく乾癬は否定され診断基準を満たさないことから RA も否定的であったさらにまとめ両膝関節に発症した樹枝状脂肪腫の 1 例を経験した診断には MRI が有用であり

3 ) Feller JF et l:lipom roresens of the knee: MR demonstrtion.ajr Am J Roentgenol 1994;163:162-164.

4 れている 10, 12) 本疾患と OA の関連を指摘する報告は多く二次性 OA の発症を予防するという理由で早期の切除が勧められている 1, 10, 12) すでに OA を合併した場合は人工膝関節置換術が考慮される 1,10) 二次性 OA に至る原因として阿漕らは樹枝状脂肪腫と OA の滑膜組織中の痛覚神経について検討し樹枝状脂肪腫では OA よりも痛覚が低下していることを示したその結果関節水腫が高度になりやすく OA を惹起する可能性について考察している 1) 特徴的な MRI 所見から術前に樹枝状脂肪腫の診断が可能であった高尿酸血症の関与に関しては尿酸塩が析出した場合滑膜に何らかの影響を与える可能性が推察されるが現時点では不明である鏡視下滑膜切除術にて症状は軽快し術後 1 年の時点で再発は認めていないしかし本疾患の病態生理はまだ解明されておらず切除後長期を経過した症例の報告はない再発の有無や OA の発症につき今後も慎重に経過観察を継続する予定である本症例においては著明な関節水腫を来たしており CRP が軽度上昇していたが特徴的な皮疹はなく乾癬は否定され診断基準を満たさないことから RA も否定的であったさらにまとめ両膝関節に発症した樹枝状脂肪腫の 1 例を経験した診断には MRI が有用であり鏡視下滑膜切除術を行い軽快した文献 1 ) 阿漕孝治ほか : 樹枝状脂肪腫を伴った両側変形性膝関節症の 1 例 - 病態生理に関する考察. 整形外科 2011;62: ) Dwson JS et l:cse report: lipom roresens of the su-deltoid urs.br J Rdiol 1995;68: ) Feller JF et l:lipom roresens of the knee: MR demonstrtion.ajr Am J Roentgenol 1994;163: ) Frser AR et l:lipom roresens oexisting with psoriti rthritis releses tumour nerosis ftor lph nd mtrix metlloproteinse 3.Ann Rheum Dis 2010; 69: ) Hllel T et l : Villous lipomtous prolifertion of the synovil memrne 図 8 術後 MRI 水平断 :T1 強調像 :T2 強調像 : 脂肪抑制造影像関節水腫が残存 ( 矢印 ) しているが絨毛状の滑膜組織の増殖は認めなかった肥厚した滑膜組織には造影効果を認めた ( 矢頭 ) (lipom roresens).j Bone Joint Surg Am 1988;70: ) Hung GS et l:tenosynovil lipom roresens of the nkle in hild.skeletl Rdiol 2006;35:

5 7 ) Kloen P et l:lipom roresens of the knee.j Bone Joint Surg Br 1998;80: ) Levdoux M et l:lipom roresens of the elow: se report.j Hnd Surg Am 2000;25: ) N o e l E R e t l : S y n o v i l l i p o m roresens of the hip.clin Rheumtol 1987;6: ) 大井剛太ほか : 変形性膝関節症を合併した両膝樹枝状脂肪腫の 1 例. 臨床整形外科 2004;39: )Rg Y et l:inflmmtory synovitis due to underlying lipom roresens (gdolinium-enhned MRI fetures): report of two ses.clin Rheumtol 2007;26: )S i l h n F e t l : B i l t e r l l i p o m roresens of the knee: se report.j Bone Joint Surg Am 2011;93: )Sntigo M et l:polyrtiulr lipom roresens with inflmmtory synovitis.j Clin Rheumtol 2009;15: )Sol JB et l:arthrosopi tretment for lipom roresens of the knee: se report. J Bone Joint Surg Am 1998;80: )Soler T et l.lipom roresens of the knee: MR hrteristis in 13 joints.j Comput Assist Tomogr 1998;22: ) 植原丈尋ほか : 両膝に発生した樹枝状脂肪腫の一例.JOSKAS 2011;36: )Yyshyn EA et l:lipom roresens: reurrent knee effusions with positive yli itrillunted peptide.j Rheumtol 2010; 37:

Microsoft PowerPoint - 【逸脱半月板】HP募集開始150701　1930　2108　修正反映.pptx

Microsoft PowerPoint - 【逸脱半月板】HP募集開始150701　1930　2108　修正反映.pptx 臨床研究逸脱を伴う膝半月板損傷の滑膜幹細胞による治癒促進への参加を希望される患者さんへ本研究の対象は半月板の逸脱を伴う膝半月板損傷です板の逸脱がない方は対象となりませんのでご注意ください半月逸脱した半月板のサイズが小さくセントラリゼーション ( 後述 ) をできない方も対象となりません本研究の目的は滑膜幹細胞による治療の安全性の確認ですこの研究で安全性が確認された場合も今後